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Bedeutung der Schlafendoskopie bei obstruktivschlafbezogener Atmungsstörung im Kindes- und Jugendalter The Impact of Sleep Endoscopy for Obstructive Sleep-Disordered Breathing in Children and Adolescents

Institute

Schlüsselwörter ▶ schlafbezogene Atmungs● störungen ▶ OSAS ● ▶ Schnarchen ● ▶ medikamenteninduzierte ● Schlafendoskopie ▶ Polysomnografie ● ▶ Kinder ● Key words ▶ Sleep-disordered breathing ● ▶ obstructive sleep apnea ● syndrome ▶ snoring ● ▶ drug-induced sleep endo● scopy ▶ polysomnography ● ▶ children ●

eingereicht 14. März 2014 akzeptiert 11. Mai 2014 Bibliografie DOI http://dx.doi.org/ 10.1055/s-0034-1377007 Online-Publikation: 30.7.2014 Laryngo-Rhino-Otol 2014; 93: 831–839 © Georg Thieme Verlag KG Stuttgart · New York ISSN 0935-8943 Korrespondenzadresse Dr. Miloš Fischer Klinik und Poliklinik für HalsNasen-Ohren-Heilkunde Universitätsklinikum Leipzig AöR Liebigstraße 10–14 04103 Leipzig [email protected]

M. Quante1, A. Merkenschlager1, W. Kiess1, I.-S. Horn2, D. Kyas2, A. Dietz2, M. Fischer2 1 2

Klinik und Poliklinik für Kinder und Jugendmedizin, Universitätsklinikum Leipzig AöR, Leipzig Klinik und Poliklinik für Hals-Nasen-Ohren-Heilkunde, Universitätsklinikum Leipzig AöR, Leipzig

Zusammenfassung



Hintergrund: Studien zur gezielten operativen OSAS-Therapie nach Medikamenten-induzierter Schlafendoskopie (MISE) konnten bei Erwachsenen ein verbessertes Outcome erzielen. Im Kindesalter liegen zu diesem Verfahren nur wenige Erfahrungen vor. Diese Studie evaluiert den differenzialdiagnostischen Stellenwert der MISE bei obstruktiven schlafbezogenen Atmungserkrankungen im Kindes- und Jugendalter. Es wird untersucht, ob initiale Therapie-Entscheidungen beeinflusst werden. Material und Methoden: Es wurden retrospektiv die Krankenakten von 25 Kindern mit obstruktiver schlafbezogener Erkrankung analysiert, die im Zeitraum von 05/2012 bis 12/2013 eine Polysomnografie und Schlafendoskopie erhalten hatten. Anhand des Grades der obstruktiven schlafbezogenen Erkrankung wurden 2 Gruppen gebildet (Upper airway resistence syndrome (UARS) und mildes OSAS: AHI < 5, n = 10; moderates und schweres OSAS: AHI ≥ 5, n = 15).

Einleitung



In der Erwachsenenmedizin ist das obstruktive Schlafapnoesyndrom (OSAS) als wichtiges Krankheitsbild mit schwerreichenden Langzeitfolgen längst etabliert [1]. Das kindliche OSAS ist eine eigene Entität, welche in Aspekten mit dem OSAS des Erwachsenen überlappt. Ursächlich ist ein unterschiedliches Ausmaß eines erhöhten Atemwegswiderstands [2]. Die mildeste Form ist das primäre, habituelle Schnarchen ohne Atempausen, Weckreaktionen oder Entsättigungen. Nach der derzeitigen Expertenmeinung ist hier keine Therapie erforderlich, wenngleich Studien kognitive Defizite bei schnarchenden Kindern beschreiben [3]. Kommen gehäufte Arousals oder eine klinische Symptomatik hinzu, spricht man vom „upper airway resistance syndrome“ (UARS).

Ergebnisse: Häufigster Ort einer Obstruktion war die Oropharynx-Ebene. Ein moderates oder schweres OSAS war signifikant mit einer vollständigen Obstruktion auf Oropharynx-Ebene assoziiert (p = 0,02). Zudem fand sich ein signifikanter Zusammenhang zwischen der Adenoidgröße und dem Obstruktionsmuster auf VelopharynxEbene (p = 0,02). Eine vollständige Obstruktion auf Oropharynx-Ebene konnte bei 71 % der Kinder mit Tonsillengröße IV gefunden werden. Es bestand keine Assoziation zwischen der Adenoidund Tonsillengröße und dem Ausprägungsgrad der schlafbezogenen Atmungsstörung. Bei 5 Kindern (20 %) ergab sich ein Erkenntniszugewinn mit Anpassung der initial geplanten Therapien. Schlussfolgerung: Die Medikamenten-induzierte Schlafendoskopie erscheint ein vielversprechendes Verfahren mit therapeutischer Konsequenz, um Obstruktionen beim kindlichen OSAS topografisch zu beurteilen. Weitere Studien sind jedoch notwendig, um verlässliche Vorhersageparameter für potenzielle Therapieversager nach operativer Therapie zu etablieren.

Das OSAS, welches sich durch vollständige Obstruktionen in Form von obstruktiven Apnoen auszeichnet, wird wiederum anhand der Zahl der Apnoe-Ereignisse in mild, moderat und schwer unterteilt [4]. Klinisch präsentieren sich Kinder mit obstruktiven schlafbezogenen Atmungsstörungen, ebenso wie Erwachsene, mit typischen Tagessymptomen wie Tagesschläfrigkeit, Aufmerksamkeits- und Konzentrationsdefiziten und eingeschränkter Leistungsfähigkeit, es kommen aber auch aggressives Verhalten und Hyperaktivität sowie Enuresis vor. Unbehandelt kann ein OSAS zu Gedeihstörungen, kardiovaskulären und metabolischen Folgeerkrankungen führen [5]. Es ist davon auszugehen, dass ca. 2–3 % aller Kinder betroffen sind [6, 7]. Hauptursache für obstruktive schlafbezogene Atmungsstörungen im Kindesalter ist die adenotonsilläre Hyperplasie.

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Autoren

Entsprechend ist die primäre Therapie des kindlichen OSAS die Adenotomie (AT), Adeno-Tonsillektomie (ATE) oder Adeno-Tonsillotomie (ATT) [5]. Unabhängig von einer adenotonsillären Hyperplasie prädisponieren aber auch weitere Faktoren für das Vorliegen einer obstruktiven Schlafapnoe; hierzu zählen: kraniofaziale Dysmorphien, Zustand nach Gaumenspalten, chromosomale Erkrankungen, wie z. B. Morbus Langdon-Down, kindliche Stoffwechselerkrankungen mit konsekutiver Adipositas, neuromuskuläre Erkrankungen sowie Erkrankungen mit zentralen Atemantriebsstörungen [8]. Die Diagnostik beruht üblicher▶ Tab. 1 geweise auf der genauen Anamnese-Erhebung der in ● nannten Symptome und der HNO-ärztlichen und kinderärztlichen Untersuchung [5]. Darüber hinaus haben sich Schlaffragebögen als gutes OSASScreeninginstrument erwiesen. Es existieren weit mehr als 50 validierte Fragebögen zur Erfassung von kindlichen Schlafstörungen. Spuyt und Gozal haben dazu eine gute Übersichtsarbeit erstellt [9]. Weit verbreitet und in viele Sprachen übersetzt ist der Pediatric Sleep Questionnaire (PSQ) von Chervin et al. [10]. Der Fragebogen besteht aus 22 Items. Gefragt wird nach den Symptomkategorien Schnarchen, Atemprobleme, Mundatmung, Tagesmüdigkeit und Hyperaktivität sowie 4 weiteren Symptomen (Enuresis, morgendlicher Kopfschmerz, Wachstumsverzögerung und Adipositas). Für die Diagnose eines mittels Polysomnografie (PSG) gesicherten kindlichen OSAS weist der PSQ eine Sensitivität von 78 % und eine Spezifität von 72 % auf [11]. Der PSQ in deutscher Übersetzung mit Auswertanleitung ist auf der Homepage der deutschen Gesellschaft für Schlafmedizin (DGSM) zu finden. Der OSA-18-Fragebogen wird ebenfalls häufig in der Literatur verwendet und wurde mit PSG validiert. Der Fragebogen nutzt eine Likert-Skala mit 18 Items und eignet sich besonders gut, um Veränderungen der Lebensqualität beim kindlichen OSAS vor und nach Adenotonsillektomie zu erfassen [12–14]. Ergibt sich aus der genannten Diagnostik der Verdacht auf eine nächtliche Atmungsstörung, sollte das Kind im Kinderschlaflabor untersucht werden. Die Arbeitsgruppe Pädiatrie der DGSM hat hierzu in Anlehnung an die amerikanischen und österreichischen Empfehlungen einen Abklärungsalgorithmus entwickelt [4, 15]. Im Gegensatz zur American Academy of Sleep Medicine (AASM) erlaubt die DGSM bei vorliegender adenotonsillärer Hyperplasie als wahrscheinliche Ursache für obstruktive Episoden und bereits geplanter ATE oder ATT den Verzicht auf eine prä-

Tab. 1 Symptome und klinische Zeichen, die den Verdacht auf ein kindliches OSAS lenken ([5]). Symptome in der Anamnese

klinische Untersuchung

nächtliches Schnarchen (≥ 3 Nächte/Woche) angestrengte Atmung während des Schlafens Schnappatmung, beobachtete Apnoen Enuresis (insbesondere sekundär) auffällige, überstreckte Schlafhaltung Zyanose morgendliche Kopfschmerzen Tagesschläfrigkeit Aufmerksamkeitsdefizit Schwierigkeiten beim Lernen Unter- oder Übergewicht Tonsillenhyperplasie Adenoide Fazies Mikro-/Retrognathie steiler Gaumen Entwicklungsverzögerung Hypertonie

operative Polysomnografie. Dies ist ein Zugeständnis an die begrenzte Ressource Kinderschlaflabor in Deutschland. Es ist bekannt, dass sowohl bei älteren und adipösen Kindern als auch bei normal-gewichtigen Kindern mit schwerem OSAS oder mit Asthma nach einer ATE ein OSAS persistieren kann [16]. Entsprechend empfiehlt die AASM bei einem mild ausgeprägten präoperativen OSAS eine postoperative klinische Nachuntersuchung. Ab einem moderaten OSAS bzw. zusätzlichen Risikofaktoren sollte auch postoperativ eine Kontroll-Polysomnografie erfolgen [15]. Wünschenswert wäre ein zusätzliches objektives Untersuchungsverfahren, welches ergänzend zum erhobenen HNO-ärztlichen Befund eine dynamische Beurteilung der oberen Atemwege zum Ausmaß des Atemwegskollaps, idealerweise im Schlaf, erlauben würde. Die Medikamenten-induzierte Schlafendoskopie (MISE) ist eine solche dynamische Untersuchung, um gezielt die Etagen des Pharynx auf relevante Obstruktionen bei einer obstruktiven schlafbezogenen Atmungsstörung zu evaluieren. Verschiedene Autoren berichten über ein verbessertes Outcome nach gezielter Therapieempfehlung auf Grundlage einer prätherapeutisch durchgeführten MISE im Erwachsenenalter [17, 18]. Auch für Kinder mit obstruktiven schlafbezogenen Atmungsstörungen wird in wenigen Publikationen über den Einsatz der MISE berichtet. Dies betrifft den Einsatz zum Nachweis einer Laryngomalazie [19], zur wiederholten Diagnostik von Therapieversagern nach ATE [20, 21] und im Rahmen der Primärdiagnostik [22]. Diese Studie evaluiert den differenzialdiagnostischen Stellenwert der MISE bei obstruktiven schlafbezogenen Atmungserkrankungen im Kindes- und Jugendalter. Es soll untersucht werden, ob initiale Therapie-Entscheidungen beeinflusst werden.

Methoden



Patienten Es wurden retrospektiv Krankenakten von 25 Kindern im Zeitraum vom 05/2012 bis 12/2013 analysiert, die mit Verdacht auf eine schlafbezogene Atmungsstörung in unserer HNO-ärztlichen Schlafsprechstunde vorgestellt worden sind und die im Rahmen der klinischen Diagnostik eine Polysomnografie und eine Schlafendoskopie erhalten hatten. Dies waren bspw. Patienten mit einer persistierenden obstruktiven schlafbezogenen Atmungsstörung nach initialer Therapie oder Kinder mit OSAS ohne Tonsillen- oder Adenoidhypertrophie, die primär vom HNO- oder Kinderarzt vorgestellt wurden, bzw. Patienten, die uns zur Mitbeurteilung aus der schlafmedizinischen Abteilung der Kinderklinik zugewiesen wurden. In der Sprechstunde wurden neben der Anamnese bez. nächtlichen Schnarchens, Apnoen, adenoider Symptomatik und Tonsillitisepisoden auch weitere typische OSAS-Symptome wie Enuresis, Schlafhaltung, nächtliches Schwitzen, morgendliche Kopfschmerzen, Tagesschläfrigkeit oder Hyperaktivität erfasst. Alle Kinder erhielten eine klinische Befunderhebung (Adenoide: Grad I–III, Tonsillengröße nach Brodsky: Grad I–IV, Gaumen- und Kiefermorphologie). Anthropometrische Daten zu Länge und Gewicht wurden dokumentiert. 21 Kinder hatten keine relevanten Nebenerkrankungen. Drei Kinder litten unter morbider Adipositas und ein Kind an einer schweren körperlichen und geistigen Entwicklungsverzögerung. Falls noch nicht im Vorfeld geschehen, erfolgte dann bei Verdacht auf ein kindliches OSAS die Zuweisung zur Polysomnografie.

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Originalie 833 Polysomnografie

Statistische Auswertung

Die Schlaflaboruntersuchung wurde nach den technischen Regeln der AASM durchgeführt. Bei Vorschulkindern war ein Elternteil während der Untersuchung anwesend. Folgende Parameter wurden aufgezeichnet: 4 Elektroenzephalogramm-Kanäle (F4M1, F3M2, C4M1, C3M2), 2 Elektrookulogramm-Kanäle (E1M2, E2M2), 1 Elektromyogramm-Kanal am Kinn, 1 Elektrokardiogramm-Kanal, Thorax- und Abdominalbewegungen, Atemfluss an Nase und Mund, Sauerstoffsättigung, Schnarchen, Körperlage und ein digitales Video. Für die Aufzeichnung und Auswertung wurde das Polysomnografie-System Alice 5 (Heinen + Löwenstein gmbH) genutzt. Schlaf- und Wachstadien sowie Atmungsereignisse und Weckreaktionen (Arousals) wurden manuell nach den Alters-adaptierten Richtlinien der AASM analysiert [23]. Folgende Messgrößen wurden für diese Studie erfasst: AHI (Apnoe-Hypopnoe-Index, Ereignisse pro Stunde), ODI (Arousal-Index, Ereignisse pro Stunde), mittlere Sauerstoffsättigung, geringster Sauerstoffsättigungswert.

Es wurde eine deskriptive Analyse der Daten durchgeführt. Ein t-Test für ungepaarte Stichproben wurde genutzt, um Gruppenunterschiede zu prüfen. Für kategoriale Variablen wurden absolute und prozentuale Häufigkeiten und für kontinuierliche Variablen Mittelwert und Standardabweichung angegeben. Zusammenhänge zwischen kategorialen Variablen wurden mithilfe von Fishers exaktem Test oder χ2-Tests untersucht. P-Werte < 0,05 wurden als statistisch signifikant interpretiert.

Nach Diagnostik eines UARS oder OSAS in der Polysomnografie und in Abhängigkeit vom HNO-Befund wurde bei den Patienten die Indikation zur Medikamenten-induzierten Schlafendoskopie mit Option der anschließenden Adenotomie, ATE oder ATT gestellt. Die Untersuchung erfolgte nach Aufklärung und schriftlichem Einverständnis der Eltern. Für die Schlafendoskopie erhielten die Patienten bereits präoperativ einen intravenösen Zugang nach vorhergehender Lokalanästhesie mit EMLA®-Salbe. Um eine zusätzliche Sedierung auszuschließen, wurde den Patienten keine Prämedikation verabreicht. Im Rahmen der Einleitung der Allgemeinanästhesie unter adäquatem Kreislaufmonitoring erhielten die Patienten (10 mg/kgKG/h, gewichtsadaptiert) Propofol als kontinuierliche Infusion zur Schlafinduktion. Anschließend erfolgte die Schlafendoskopie bei suffizienter Spontanatmung mit einem flexiblen Laryngo-Fiberskop (3,5 × 300 mm, Blickrichtung 0 °, Öffnungswinkel 70 °, Karl Storz, Tuttlingen, Deutschland). Die Visualisierung erfolgte mittels einer Endoskop-Kamera mit HD-Auflösung und Video-Endoskopie-Turm (Image1™ H3, 3-Chip HD Kamerakopf Auflösung 1920 × 1080 Pixel, 23-Zoll Karl Storz HD Flat Screen, Karl Storz AIDA™ compact II System, Fa. Karl Storz GmbH & Co., Tuttlingen, Deutschland). Als Schlafposition wurde die Rückenlage ohne Überstreckung der HWS und ohne manuellen Unterkiefervorschub gewählt. Es erfolgte die Beurteilung der Obstruktionsorte (Nasopharynx, Oropharynx, Zungengrund und Epiglottis) sowie die Art und Ausprägung der Obstruktion (konzentrisch, lateral, anteroposterior; keine Obstruktion, partielle oder vollständige Obstruktion). Als Grundlage diente der VOTE-Index, wie er auch für die Schlafendoskopie bei Erwachsenen angewandet wird [24]. Nach Beurteilung aller Pharynxetagen in dieser „Neutralposition“ wurde mittels Esmarch-Handgriff und Kopfdrehung der Einfluss dieser aktiven Manöver auf die Obstruktionen im Oropharynx-, Zungengrund und der Epiglottis beurteilt. Die Beurteilung der Schafendoskopie erfolgte durch 2 verschiedene Bewerter. Eine Verblindung bez. des zugrundeliegenden Schweregrads des OSAS war, z. B. aufgrund einer angeordneten postoperativen ITS-Überwachung, nicht in allen Fällen möglich. Im Anschluss wurde entweder eine AT/ATE/ATT bzw. bei relevanten Erkenntnissen mit Befundänderung nach Rücksprache und vorliegendem Einverständnis der Eltern die Therapie angepasst.



Insgesamt konnten die Daten von 25 Kindern (mittleres Alter: 5,8, Range: 1,9–15,7 Jahre) analysiert werden. Folgende Komorbiditäten wurden gefunden: morbide Adipositas (n = 3), schwere körperliche und geistige Entwicklungsretardierung (n = 1). Drei Kinder präsentierten sich mit persistierendem OSAS nach bereits erfolgter AT bzw. ATE. Die MISE wurde von allen Patienten gut toleriert. Es traten keinerlei Komplikationen auf. Eine AT/ATE/ATT direkt im Anschluss an die Endoskopie wurde bei 20 Patienten durchgeführt. Bei 5 Patienten führte die Schlafendoskopie zu einer Änderung der ursprünglich geplanten Therapie. Bei einem Patienten war zudem eine Epiglottiszyste entfernt worden. Zwei Kinder (Alter: 7 und 12 Jahre) erhielten in der Folge eine Supraglottoplastik bei relevanter Obstruktion auf Epiglottisebene. Eine Empfehlung zur Anpassung einer Unterkieferprotrusionsschiene wurde bei 2 weiteren Kindern (Alter: 13 und 16 Jahre) ausgesprochen. Bei einem Kind wurde aufgrund einer fehlenden Obstruktion auf Oropharynx-Ebene die initial geplante Tonsillotomie nicht, sondern nur eine Adenotomie durchgeführt. Anhand des OSAS-Schweregrads wurden die Patienten in 2 Gruppen eingeteilt: Gruppe 1: UARS/mildes OSAS, AHI < 5 (n = 10); Gruppe 2: moderates bis schweres OSAS: AHI ≥ 5 (n = 15). Beide Gruppen waren homogen bez. Geschlechts▶ Tab. 2). verteilung, Alter, Größe, Gewicht, BMI und BMI-z-Score (● Im Rahmen der Schlafendoskopie wurden in beiden Gruppen sowohl Obstruktionsmuster mit Obstruktionen auf einzelnen Pharynxetagen als auch auf mehreren Pharynxetagen diagnosti▶ Tab. 3). Hierbei zeigten sich keine Unterschiede beider ziert (● Gruppen für Einzel- oder Mehretagenobstruktionen (p = 1,000). Alleinige Obstruktionen im Bereich des Posterior-Airway-Space wie auch der Epiglottis wurden bei jeweils 2 Patienten in der Gruppe UARS/mildes OSAS und bei 4 Patienten in der Gruppe moderates OSAS/schweres OSAS gefunden. Durchschnittlich zeigten sich 2 Obstruktionen pro Patient. Am häufigsten wurden Obstruktionen im Oropharynx-Bereich gefunden (n = 22). Ein signifikanter Zusammenhang zwischen der Schwere der obstruktiven schlafbezogenen Erkrankung und der Tonsillengröße bzw. der Größe des Adenoids war nicht nachweisbar (p = 0,82 und ▶ Abb. 1 und 2). Signifikant häufiger zeigten sich jep = 0,50) (● doch vollständige Obstruktionen auf Oropharynx-Ebene in der ▶ Abb. 3). Gruppe moderates OSAS/ausgeprägtes OSAS (p = 0,02) (● Eine vollständige Obstruktion auf Oropharynx-Ebene konnte bei 71 % der Patienten mit Tonsillengröße IV gefunden werden ▶ Abb. 4). Ebenfalls zeigte sich ein signifikanter Zusammen(● hang zwischen der Adenoidgröße und dem Obstruktionsmuster ▶ Abb. 5). Beispielbefunde auf Velopharynx-Ebene (p = 0,02) (● ▶ werden exemplarisch in ● Abb. 6 gezeigt.

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Schlafendoskopie

Ergebnisse

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Tab. 2 Anthropometrische und polysomnografische Charakteristika der beiden Studien-Gruppen (Schnarchen/mildes OSAS vs. moderates OSAS/schweres OSAS). Gruppe 1: UARS/mildes OSAS

Std.-Abw.

Gruppe 2: moderates

Std.-Abw.

p Wert

OSAS/schweres OSAS Geschlecht (männlich) Alter (Jahre) Größe (cm) Gewicht (kg) BMI (kg/m2) BMI-z-Score AHI (n/h) Arousal-Index (n/h) mittlere Sauerstoffsättigung ( %) tiefste Entsättigung ( %) ODI (n/h)

7/10 (70 %) 6,9 125,6 39,0 19,6 0,1 3,3 6,4 97,4 93,0 0,4

5,1 35,3 37,0 8,8 2,0 2,0 1,9 1,2 2,9 0,6

7/15 (47 %) 5,14 108,07 23,05 17,12 − 0,11 16,56 13,01 95,93 80,87 7,04

3,76 25,43 20,07 5,33 1,51 12,57 6,54 2,81 11,03 9,35

0,41 0,33 0,16 0,18 0,39 0,77 < 0,01 < 0,01 0,13 < 0,01 0,04

Chi-Quadrat-Test: p = 0,78

Obstruktionsmuster Velopharynx keine Obstruktion

OSAS-Grad

UARS/mildes OSAS moderates/schweres OSAS

4 4 8

Gesamt

2 4 6

10 15 25

Obstruktionsmuster Oropharynx keine Obstruktion UARS/mildes OSAS moderates/schweres OSAS

2 1 3

Gesamt

partielle Obstruktion

vollständige Obstruktion

7 4 11

Chi-Quadrat-Test: p = 0,45

1 10 11

10 15 25

Obstruktionsmuster PAS keine Obstruktion

OSAS-Grad

vollständige Obstruktion

4 7 11

Chi-Quadrat-Test: p = 0,02

OSAS-Grad

partielle Obstruktion

UARS/mildes OSAS moderates/schweres OSAS

Gesamt

8 13 21

partielle Obstruktion

vollständige Obstruktion

0 1 1

2 1 3

10 15 25

Obstruktionsmuster Epiglottis Chi-Quadrat-Test: p = 0,70 OSAS-Grad Gesamt

keine Obstruktion UARS/mildes OSAS moderates/schweres OSAS

8 11 19

Diskussion



Die meisten Kinder mit OSAS profitieren von einer AT, ATE oder ATT. Leider haben Studien zum Langzeitverlauf gezeigt, dass es, abhängig vom Risikoprofil, in vielen Fällen zu einer Persistenz des OSAS kommen kann. Bhattacharjee et al. haben in ihrer Arbeit die „vollständige Auflösung des OSAS“ mit einem postoperativen AHI < 1/h nach ATE definiert und dies für 27,2 % der beobachteten Kohorte angegeben. Alter, BMI z-Score und Ausprägungsgrad des kindlichen OSAS waren Risikofaktoren für einen Therapiemisserfolg [16]. Wiederum zeigten O’Brien et al. einen Erfolg nach ATE von 77,5 % für normalgewichtige Kinder im Vergleich zu 45 % bei adipösen Kindern bei einer Erfolgsdefinition eines postoperativen RDI < 5/h [25]. Eine prospektive, randomisierte, multizentrische Studie konnte zeigen, dass es nach 7 Monaten in der Gruppe nach früher ATE im Vergleich zur Gruppe mit Watchfull-Waiting und Supportive Care zu einer Verbesserung des AHI, weiterer Schlafparameter, dem Verhalten und der Lebensqualität gekommen war. Bezüglich des primären Untersuchungsziels, der neurokognitiven Funktion (NEPSY-Score), zeigte sich in beiden

partielle Obstruktion 2 3 5

vollständige Obstruktion 0 1 1

10 15 25

Gruppen jedoch kein Unterschied. Bei 79 % der Kinder war es nach ATE zu einer Normalisierung der polysomnografischen Befunde gekommen (AHI < 1) [26]. Eine erst kürzlich publizierte Studie fand nach 3 Jahren bei 68 % aller Kinder mit OSAS nach ATE einen AHI > 1. Initial hatten zunächst 47 % aller Kinder von der ATE profitiert. Präoperative Risikofaktoren für ein residuelles OSAS waren hier Enuresis, BMI, allergische Rhinitis und die Schwere des OSAS [27]. Die unterschiedliche Erfolgsquote einer ATE der hier genannten Studien erklärt sich durch die verschiedenen Definitionen eines OSAS, die Wahl der Kohorte und den jeweiligen Beobachtungszeitraum. Verschiedene Untersuchungen sind beschrieben worden, morphologische und morphometrische Hinweise für ein persistierendes OSAS nach ATE zu erlangen. Dazu zählen röntgenbasierte Aufnahmen (z. B. Cephalometrie, Videofluoroskopie) bzw. dynamische Schnittbildaufnahmen (Cine-CT und Cine-MRT) [28–30]. Allen ist gemein, dass entweder eine geringe Sensitivität der Vorhersage bzgl. Obstruktionsmuster vorliegt, die Untersuchung mit einer Strahlenbelastung einhergeht oder eine zusätzliche Sedierung des Kindes erforderlich ist.

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Tab. 3 Zusammenhang zwischen OSAS-Grad und Ort und Schwere der Obstruktion.

5

10

4

8 Anzahl der Patienten

3

2

6

4

2

1

0

0 UARS/mildes OSAS

moderates/ausgeprägtes OSAS

UARS/mildes OSAS

OSAS-Grad Tonsillengröße nach Brodsky

Oropharynx keine Obstruktion partielle Obstruktion vollständige Obstruktion

50–75 % Einengung > 75 % Einengung

keine Tonsillen vorhanden < 25 % Einengung 25–50 % Einengung

Abb. 1 OSAS-Grad und Tonsillengröße (kein signifikanter Unterschied, p = 0,82).

Abb. 3 OSAS-Grad und Obstruktionsmuster auf Oropharynx-Ebene (signifikanter Unterschied: p = 0,02).

5

6

5

4 Anzahl der Patienten

Anzahl der Patienten

moderates/ausgepägtes OSAS OSAS-Grad

4

3

3

2

2

1

1

0

0

UARS/mildes OSAS

moderates/ausgeprägtes OSAS OSAS-Grad

Größe Adenoid kein Adenoid Adenoid Grad II Adenoid Grad I Adenoid Grad III

keine Obstruktion

vollständige Obstruktion

partielle Obstruktion Oropharynx

Tonsillengröße nach Brodsky

Abb. 2 OSAS-Grad und Adenoidgröße (kein signifikanter Unterschied, p = 0,50).

Das Verfahren der Medikamenten-induzierten Schlafendoskopie ist erstmals Anfang der 1990er-Jahre beschrieben worden und es liegen ausreichend gute Erfahrungen zur Anwendung im Erwachsenenalter vor [31]. Ziel dieser Untersuchung ist die Beschreibung des pharyngealen Obstruktionsmusters, um bei Er-

keine Tonsillen vorhanden < 25 % Einengung 25–50 % Einengung

50–75 % Einengung > 75 % Einengung

Abb. 4 Tonsillengröße und Obstruktionsmuster auf Oropharynx-Ebene (kein signifikanter Unterschied: p = 0,05).

wachsenen abhängig vom Ausprägungsgrad des OSAS und der jeweiligen Etage der Pharynxobstruktion eine gezielte operative Therapie zu indizieren. Obwohl beim Erwachsenen anders als

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Anzahl der Patienten

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im Kindesalter die nächtliche Überdruckatmung (CPAP = continuous positive airway pressure) die OSAS-Standardtherapie darstellt, gibt es chirurgische Verfahren. Die Erfolgsrate einer Uvulopalatopharyngoplastik konnte durch eine gezielte präoperative Analyse mittels MISE verdoppelt werden [32]. Aus unserer Sicht erscheint es deshalb naheliegend, die MISE auch im Kindesalter einzusetzen, um Therapieplanungen zu optimieren und Risiko-Kinder für ein residuelles OSAS zu identifizieren, um letztlich das Langzeit-Outcome nach OSAS-Therapie zu verbessern. Wir haben retrospektiv Schlafendoskopie- und Polysomnografie-Befunde von Kindern mit obstruktiven schlafbezogenen Atmungsstörungen analysiert. Ein moderates oder schweres OSAS war signifikant häufiger mit einer vollständigen Obstruktion auf Oropharynx-Ebene assoziiert als ein UARS oder mildes OSAS. 71 % der Kinder mit Tonsillengröße IV hatten eine vollständige Obstruktion auf Oropharynx-Ebene. Zudem fand sich ein signifikanter Zusammenhang zwischen Adenoidgröße und Obstruktionsmuster auf Velopharynx-Ebene. Bei 5 Kindern hatte der Schlafendoskopie-Befund das weitere therapeutische Vorgehen beeinflusst. Bisher haben nur einige wenige Studien die Schlafendoskopie in der OSAS-Diagnostik bei Kindern untersucht und zwar meist bei Kindern mit persistierendem OSAS. Ulualp und Szmuk führten bei 82 Kindern mit OSAS direkt vor einer geplan-

6

Anzahl der Patienten

5

4

3

2

1

0 keine Obstruktion

partielle Obstruktion Velopharynx Größe Adenoid

kein Adenoid Adenoid Grad I

vollständige Obstruktion

Adenoid Grad II Adenoid Grad III

Abb. 5 Adenoidgröße und Obstruktionsmuster auf Velopharynx-Ebene. (signifikanter Unterschied: p = 0,02)

a

ten ATE eine Schlafendoskopie durch. Als Bestätigung unserer Ergebnisse erwies sich die Oropharynx-Ebene als häufigster Ort für eine Obstruktion. Kinder mit schwerem OSAS waren ebenfalls signifikant häufiger von einer vollständigen Obstruktion auf Oropharynx-Ebene betroffen. Es zeigte sich eine Tendenz zu einem höheren Obstruktionsgrad auf Oropharynx-Ebene bei größeren Tonsillen [22]. Hauptursache für ein persistierendes OSAS nach ATE war in einer Studie von Durr et al. eine Obstruktion des Posterior-Airway-Space bzw. eine Obstruktion auf velopharyngealer Ebene [20]. Einschränkend auf diese Aussage wirkt sich jedoch die Patientenselektion in dieser Arbeit aus: 8 der 13 untersuchten Kinder litten entweder an einer Zerebralparese oder an einem Morbus Langdon-Down. Beide Krankheitsbilder beeinflussen aufgrund allgemeiner muskulärer Hypotonie und Makroglossie das Obstruktionsverhalten des Posterior-AirwaySpace negativ. Für die Untersuchung der „unteren“ pharyngealen Etagen eignet sich ebenfalls die MISE, insbesondere zum Beweis einer Laryngomalazie als Ursache eines persistierenden OSAS. Neben der typischen Anamnese, die den Verdacht auf eine Unreife des Epiglottisknorpels mit Kollapsneigung lenkt, kann diese nur während der aktiven Atmungsmanöver in Sedierung objektiv nachgewiesen werden [19]. Diese Erfahrungen können wir bestätigen: bei 2 Patienten war eine Laryngomalazie, bei 2 weiteren Patienten war eine Obstruktion durch einen Zungengrundrelaps nachweisbar. Unsere Ergebnisse zusammen mit anderen Studien zeigen, dass die Schlafendoskopie bei Kindern mit obstruktiven schlafbezogenen Atmungsstörungen Therapie-relevante Befunde zur Topografie der Obstruktion liefern kann. Sie wird gut toleriert und ist risikoarm. Theoretisch und prinzipiell wäre es denkbar, bei jedem Kind mit OSAS vor AT/ATE/ATT eine MISE im Rahmen der Narkoseinduktion als Standardverfahren durchzuführen. Neben dem zu erwarteten Nachweis einer Obstruktion auf velopharyngealer und oropharyngealer Ebene, könnten bei korrespondierendem klinischen Befund auch Obstruktionen auf anderen Etagen bzw. Obstruktionen auf einzelnen bzw. mehreren Etagen beschrieben werden, die sich der statischen HNO-ärztlichen Untersuchung in der Regel entziehen. Diese zusätzlichen Informationen könnten zu einer Therapie-Optimierung führen. Insbesondere Kinder mit Risikofaktoren für ein persistierendes OSAS würden davon profitieren. Sind nämlich alle anderen Optionen ausgeschöpft, stellt die nächtliche Atemunterstützung die Therapie der Wahl dar. Problematisch ist hier jedoch die oft fehlende Adhärenz [5]. Zusätzlich zur alleinigen AT/ATE sind viele weitere operative Verfahren für die OSAS-Therapie bekannt. Genannt seien bspw. die Turbinoplastik oder die Zungenreduktionsplastik [33, 34]. Solche Verfahren könnten nach einer gezielten Obstruktionsdiagnostik durch die Schlafendoskopie, insbesondere auch bei Kindern ohne Vorliegen einer adenotonsillären Hyperplasie, zur Anwendung kommen und ggf. eine CPAP-Therapie vermeiden. Ist eine nächtliche Atemunterstützung unumgänglich, könnte diese optimiert werden. Aktuell

b

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Abb. 6 Beispielbefunde (a vollständige Obstruktion auf Oropharynx-Ebene durch Medialbewegung der Tonsillen; b Epiglottisansaugphänomen).

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fehlen jedoch belastbare Daten, die diese Hypothesen belegen können. Der Einsatz der MISE im Kindesalter bleibt deshalb derzeit dem Einzelfall vorbehalten. Weitere systematische Studien sind notwendig, bevor eine generelle Empfehlung für den Einsatz der MISE bei pädiatrischen OSAS-Patienten ausgesprochen werden kann. In unserer Studie ergab sich kein Zusammenhang zwischen der Tonsillen- und Adenoidgröße und dem Ausprägungsgrad der obstruktiven schlafbezogenen Atmungsstörung, wohl aber zwischen der Häufigkeit vollständiger Obstruktionen auf der jeweiligen Pharynxebene und der Tonsillen- bzw. Adenoidgröße. Dies steht im Einklang mit anderen Studien, in denen die Tonsillengröße keinen Vorhersagewert für die Schwere eines kindlichen OSAS hatte [22, 35]. Allerdings fanden Hwang et al. eine Assoziation zwischen der Tonsillen-Größe und Flow-Limitationen in der Polysomnografie [36]. Zudem ist auch die Chance für schlafbezogene Atmungsstörungen bei einer adenotonsillären Hyperplasie größer. Eine vollständige Pharynxobstruktion, die in unserer Studie wiederum signifikant häufiger in der Gruppe moderates OSAS/ausgeprägtes OSAS vorkam, ist prinzipiell auch bei kleinen Gaumentonsillen möglich, ebenso ist aber auch lediglich eine partielle Obstruktion bei sehr großen Gaumentonsillen nicht auszuschließen. Begründet wird dies durch die relaxierten muskulären Anteile der kollabierenden Pharynxseitenwände. Um diese dynamische Komponente zu beurteilen, stellt die MISE die ideale Untersuchung dar. Die MISE zeigt im Vergleich zur Wachendoskopie vergleichbare Obstruktionsmuster auf oround velopharyngealer Ebene, jedoch eine höhere Rate an Obstruktionen sowie Obstruktionen auf Epiglottisbene, die sich der Wachuntersuchung entzogen haben [37]. Generell wird der Schweregrad obstruktiver schlafbezogener Atmungsstörungen allein über den AHI definiert. Die klinische Symptomatik und andere Parameter wie bspw. die Schlaffragmentierung werden meist nicht berücksichtigt. Interessant wäre es, in zukünftigen Studien Zusammenhänge zwischen der dynamischen Obstruktion im Schlafendoskopie-Befund und diversen weiteren klinischen und polysomnografischen Aspekten obstruktiver schlafbezogener Atmungserkrankungen herzustellen. Eine Herausforderung ist die Art der Sedierung für die medikamentös induzierte Schlafendoskopie. Die meisten Arbeiten zur Schlafendoskopie bei Kindern stammen aus dem nordamerikanischen Raum, mit der Folge, dass zur Schlafinduktion das Medikament Dexmedetomidin verwendet wird. Die dosisabhängige Aktivierung von α2-Adrenorezeptoren führt zur Noradrenalinfreisetzung insbesondere im Hirnstamm. Die Folge ist eine Sedierung, die einem natürlichen schlafähnlichen Zustand gleicht, jedoch mit sofortiger Erweckbarkeit auf Ansprache. Zusätzlich besteht aber auch eine schmerzlindernde und muskelrelaxierende Wirkung. Propofol hingegen wirkt als Hypnotikum und ist aufgrund seiner sehr kurzen Halbwertzeit gut steuerbar. Eine muskelrelaxierende Nebenwirkung wird nicht beschrieben. Beide Substanzen eignen sich gut für die Schlafinduktion und unterscheiden sich nicht in ihrer Wirkung bez. einer Verengung der oberen Atemwege im Rahmen von MRT-Schlafuntersuchungen [38]. Der Hauptgrund für den Einsatz von Propofol in unserer Studie ist, dass Dexmedetomidin in Deutschland für Kinder nur im Sinne eines Off-Label-Use zur Verfügung steht. Bemerkt sei, dass jede Art von Narkoseinduktion potentielle Fehlerquellen birgt, die Obstruktionen falsch negativ verstärken können. Dazu zählen eine sedierende Prämedikation mit (muskelrelaxierenden) Benzodiazepinen, die Narkoseinduktion mittels Inhalations-

anästhetika sowie eine supportive Lagerung des Kindes auf der OP-Liege [22]. Nicht unerwähnt bleiben sollte die Bedeutung des anästhesiologischen Managements. Neben Besonderheiten der Anästhesieeinleitung und -führung (z. B. Masken-Beatmungsschwierigkeiten bei ausgeprägter adenotonsillärer Hyperplasie oder kraniofazialen Dysplasien, verminderter intraoperativer Opioidbedarf) muss bedacht werden, dass Kinder mit OSAS ein höheres Risiko für postoperative Komplikationen haben [8]. Dazu zählen Laryngospasmus, Obstruktionen durch postoperative oropharyngeale Ödeme, aber auch Lungenödeme durch frustrane Inspirationsversuche (negative pressure pulmonary edema) [39, 40]. Die MISE kann insbesondere im Rahmen der Anästhesieeinleitung hilfreich sein, bei erhaltener Spontanatmung den zu erwartenden schwierigen Atemweg einzuschätzen. Trotz ausgefeilter Anästhesie-Protokolle kann es bei einer zu starken Muskelrelaxation jedoch immer auch zu falsch positiven Ergebnissen kommen. Eine enge Abstimmung zwischen Operateur(in) und Anästhesist(in) ist folglich grundlegende Voraussetzung für die Durchführung der MISE. Unsere Studie weist Limitationen auf: Die Untersuchungen wurden nur an einem Zentrum durchgeführt und die Gruppe der analysierten Patienten ist relativ klein. Aus diesem Grund führten wir nur eine Einteilung des Schweregrads der obstruktiven schlafbezogenen Atmungsstörung in 2 Gruppen durch. Eine Einzelanalyse polysomnografischer Variablen war nicht möglich. Die Durchführung der Schlafendoskopien erfolgte an Kindern mit einem weiten Altersrange. Bei einigen Kindern lag ein residuelles OSAS nach bereits erfolgter AT/ATE vor, während andere Kinder die Schlafendoskopie im Rahmen der primären OSASDiagnostik erhalten hatten. Aufgrund der retrospektiven Auswertung kann zudem eine befundabhängige Patientenselektion nicht ausgeschlossen werden. Ebenso stellt die nicht in allen Fällen vorhandene Verblindung bez. des OSAS-Schweregrades eine Bias-Quelle dar. Trotz dieser Limitationen erscheint die MISE ein vielversprechendes objektives und dynamisches Untersuchungsverfahren mit möglichem Stellenwert in der Diagnostikund Therapieplanung beim pädiatrischen OSAS-Patienten. Ein randomisiertes Studiendesign mit prä- und postoperativer Polysomnografie sowie verblindeten Untersuchern, wären die Idealvoraussetzungen für weitere Studien zum klinischen Nutzen der MISE im Kindes- und Jugendalter.

Fazit



In der vorliegenden Arbeit wird die Medikamenten-induzierte Schlafendoskopie als zusätzliches Untersuchungsverfahren zur Therapieplanung für Kinder mit schlafbezogenen obstruktiven Atmungsstörungen vorgestellt. Bereits im Rahmen der präoperativen Phase können Aussagen zum Obstruktionsmuster als auch zu Ursachen unabhängig von einer adenotonsillären Hyperplasie getroffen werden. Das dynamische Obstruktionsmuster scheint besser mit dem Ausprägungsgrad eines kindlichen OSAS zu korrelieren als der klinische Befund der adenotonsillären Hyperplasie allein. Die Diagnose und Therapie kindlicher obstruktiver schlafbezogener Atmungsstörungen bedarf einer interdisziplinären Beurteilung (Pädiatrie, HNO, Kieferorthopädie). Die Medikamenteninduzierte Schlafendoskopie könnte hier wichtige ergänzende Befunde liefern. Weitere Studien sind notwendig, um verlässliche Vorhersageparameter für potentielle Therapieversager nach operativer OSAS-Therapie zu etablieren.

Quante M et al. Bedeutung der Schlafendoskopie bei … Laryngo-Rhino-Otol 2014; 93: 831–839

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Abstract

The Impact of Sleep Endoscopy for Obstructive SleepDisordered Breathing in Children & Adolescents



Objective: Studies on the surgical treatment of OSAS in adults have shown an improved outcome after targeted therapy by drug-induced sleep endoscopy (DISE). So far, only a few studies have focused on this method in children. The aim of this study is to evaluate the impact of DISE for children with obstructive sleep-disordered breathing and to determine the influence of DISE on treatment recommendations. Subjects and Methods: The medical records of children (n = 25) who underwent polysomnography and DISE between 05/2012 and 12/2013 were retrospectively reviewed. The subjects were divided into an UARS (upper airway resistance syndrome)/mild OSAS group (AHI < 5; n = 10) and a moderate/severe OSAS group (AHI ≥ 5; n = 15). Results: The oropharynx was the most common site of obstruction. Prevalence of complete obstruction at the oropharynx was significantly higher in moderate or severe OSAS (p = 0.02). The obstruction pattern of the velopharynx was significantly associated with the size of the adenoids (p = 0.02), but tonsil and adenoid size were not related to the severity of OSAS. 71 % of children with grade IV tonsils showed complete obstruction of the oropharynx. After DISE, the initial management plan changed in 5 patients (20 %). Conclusion: DISE is a promising technique to identify sites of obstruction in children with OSAS and to guide treatment decisions. Further studies are needed to predict persistent OSAS based on this tool. Interessenkonflikt: Kein Interssenkonflikt angegeben. Literatur 1 Monahan K, Redline S. Role of obstructive sleep apnea in cardiovascular disease. Curr Opin Cardiol 2011; 26: 541–547 2 Tauman R, Gozal D. Obstructive sleep apnea syndrome in children. Expert Rev Respir Med 2011; 5: 425–440 3 Brockmann PE, Urschitz MS, Schlaud M, Poets CF. Primary snoring in school children: prevalence and neurocognitive impairments. Sleep Breath 2012; 16: 23–29 4 Arbeitsgruppe für pädiatrische Schlafmedizin und Schlafforschung der Österreichischen Gesellschaft für Kinder- und Jugendheilkunde (ÖGKJ). Schnarchen und obstruktives Schlafapnoesyndrom (OSAS). Monatsschrift Kinderheilkd 2011; 159: 667–670 5 Marcus CL, Brooks LJ, Draper KA, Gozal D, Halbower AC, Jones J, Schechter MS, Ward SD, Sheldon SH, Shiffman RN, Lehmann C, Spruyt K. American Academy of Pediatrics. Diagnosis and Management of childhood obstructive sleep apnea syndrome. Pediatrics 2012; 130: e714–e755 6 Lumeng JC, Chervin RD. Epidemiology of pediatric obstructive sleep apnea. Proc Am Thorac Soc 2008; 5: 242–252 7 Montgomery-Downs HE, O’Brien LM, Holbrook CR, Gozal D. Snoring and sleep-disordered breathing in young children: subjective and objective correlates. Sleep 2004; 27: 87–94 8 Schnoor J, Ilgner J, Merkenschlager A. Obstruktive Schlafapnoe im Kindesalter. Anästhesiologische Aspekte. Anästhesist 2012; 61: 69–80 9 Spruyt K, Gozal D. Pediatric sleep questionnaires as diagnostic or epidemiological tools: a review of currently available instruments. Sleep Med Rev 2011; 15: 19–32 10 Chervin RD, Hedger K, Dillon JE, Pituch KJ. Pediatric sleep questionnaire (PSQ): validity and reliability of scales for sleep-disordered breathing, snoring, sleepiness, and behavioral problems. Sleep Med 2000; 1: 21–32 11 Chervin RD, Weatherly RA, Garetz SL, Ruzicka DL, Giordani BJ, Hodges EK, Dillon JE, Guire KE. Pediatric sleep questionnaire: prediction of sleep apnea and outcomes. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 2007; 133: 216–222

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[The impact of sleep endoscopy for obstructive sleep-disordered breathing in children and adolescents].

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