日耳鼻
95―1815
内耳正常 な特発性髄液耳漏の1例 藤 田保 健 衛生 大学 医 学部 耳鼻 咽喉 科学 教室(主 任:岩 田重信教 授) 内
藤
健
晴,岩
SPONTANEOUS
田
重
信,三
CEREBROSPINAL
輪
FLUID A CASE
KENSEI
NAITO,
M.D.,
TAKASHI
Department
A 49-year-old condition,
SUZUKI,
of Otolaryngology,
人 ,鈴
M.D.
木
OTORRHEA
隆,加
藤
IN A NORMAL
隆
一
INNER
EAR
REPORT
IWATA
Fujita
male with spontaneous
is presented
sudden hearing
SHIGENOBU
正
, M.D.,
and RYUICHI
Health
MASATO KATO
MIWA,
M.D.,
, M.D.
University , School of Medicine, Aichi
cerebrospinal
fluid (CSF) otorrhea , an extremely rare case in Japan . The patient visited us complaining of of the ear on the left side. A tegmen defect of the posterior cranial
as the third reported
loss and fullness
fossa and CSF leakage
from the fistula into the mastoid air cells , but a normal inner ear, were found by means of metrizamide CT. The fistula was surgically occluded with fascia temporalis and an artificial bone with fibrin glue. by this procedure
We discuss this extremely Key
words:
The CSF otorrhea
and no recurrence
mastoid adult
tegmen type
CSF
from the tegmen defect was successfully
rare disease defect,
in this paper.
spontaneous
CSF
otorrhea A 95-1815-20909
otorrhea
は じ め に
現 病 歴:昭
髄 液 耳 漏 は頭 蓋 底 の 骨 折1)2),手 術,真
stopped
has been observed.
珠 腫や 腫瘍 に
和62無1月18日,突
感 が 出 現 し,1月21日
然 の 左 難 聴 と左 耳 閉
当 科 受 診 し た.眩 量 は な く,症
よる骨 破 壊3)4)な ど で 時 に見 ら れ る が,そ れ らの 既 往 の
状 が 突 然 で あ っ た た め,ま
な い特 発 性 髄 液 耳 漏 は 極 め て ま れ な 疾 患 で あ る.本 邦
査 と した.し か し左 聴 力 像 が 伝 音 姓 難 聴 を 示 し た の で,
で報 告 の あ っ た 特 発 性 髄 液 耳 漏 は29例5)∼10)で あ り,そ
鼓 膜 穿 刺 を行 っ た と こ ろ,漿 液 性 の 液 体 が 吸 引 さ れ た
の内25例 は 内 耳 奇 形 を 伴 い,内
た め,滲
耳 あ る いは その近 傍 か
らの髄 液 漏 で あ る が11),鼓 室 や 乳 突 部 の 天 蓋 な ど に 起
ず 突 発 性 難 聴 を疑 い入 院 精
出 性 中 耳 炎 と診 断 し,1月28口
こる 内耳 奇 形 を伴 わ な い 成 人 型 特 発 性 髄 液 耳 漏 は更 に
の で2月3日
稀有 な 状 態12)で あ る.中 耳 腔 に液 体 が 貯 留 す る 疾 患 と
経 過 良 好 に つ き,平 成1年9月28日
して は 滲 出 性 中 耳 炎 が 一 般 的 で あ る が,最
近,初
期に
を 行 っ た.平
に 退 院 し,外 来 に て 様 子 を見 て い た が,
成2年8月27日
耳 閉 感 を訴 え,当 科 受 診 した.今
い特 発 性 髄 液 耳 漏 を経 験 し た の で,若
か っ た. 既 往 歴:13年
を加 え て 報 告 す る.
家 族 歴:特 症 症 例:H.M.50歳,男 主 訴:左
難聴
例 性
検 査 成 績:手
前,両
に チ ュ ー ブ抜 去 術
再 度,突
滲出性 中 耳 炎 と し て 加 療 さ れ て い た 内 耳 奇 形 を伴 わ な 干 の文献 的 考察
に鼓 膜 チ ュー
ブ留 置 術 を施 行 し た.耳 漏 も止 ま り,難 聴 も改 善 した
然 の 左 難 聴 と左
回 も眩 暈 は 見 ら れ な
側 副 鼻 腔 炎 手 術.
筆 す る こ とな し. 術 前 の 全 身 検 査 で 異 常 を 認 め ず.テ
ン パ ノ グ ラ ム で 左Bタ
イ プ,右Aタ
力 検 査 で は 左25dBの
伝 音 性 難 聴,右12・5dBの
ィ
イ プ を示 した.聴 正常
1992
内藤 ・他=特 発性髄 液 耳漏
95―1816
図 1
図 2
左 乳 突 洞 天 蓋 か ら 後 頭 蓋 窩 に か け 骨 包 の 欠損 が 見 ら れ,造 れ た 髄 液 が 乳 突 洞 内 に流 出 して い る の が 分 か る.
開 放 され た 乳 突 洞 の 後 頭 蓋 窩 側 に3mm程
影 剤 で強調 さ
の 骨 包 欠 損 が 見 ら れ(矢 印),
そ こか ら髄 液 の 拍 動 性 流 出 が 見 ら れ た. 聴 力 像 を 示 した. 治 療 経 過:平
成2年9月6日,外
っ た の で 髄 液 漏 を 疑 っ た.9月17日 来に て鼓室 穿刺 を
行 っ た と こ ろ,無 色 透 明 の 漿 液 が10mlも
採 取 され た.
査 で は,後
頭 蓋 窩 の 骨 欠 損 に よ る髄 液 性 耳 漏 の 可 能 性
が 強 く 考 え ら れ た.な
お 内 耳 所 見 は 正 常 で あ っ た.9
液 体 の 性 状 や 量 か ら通 常 の 滲 出 液 と は 考 え 難 く,髄 液
月25日,ヒ
検 査 に 出 し た と こ ろ タ ン パ ク(++),糖(++)で
部 を観 察 した と こ ろ,漿
あ
のCTとMRI検
咽 頭 フ ァ イバ ー ス コ ー プ に て 左 の 耳 管 開 口 液 性の 分泌 物 が流 出 している
日耳鼻
内藤 ・他=特 発 性髄 液耳漏
図 3
図4
欠 損 部 を 筋 膜 で 被 い 人工 骨(ア
外 科 入 院 に て,イ
髄 腔 内 に 注 入 し て か らCT検
metrizamide
CTを
うに,乳 突 洞 内 の 液 性 陰 影 のCTナ
示 した よ
ン バ ー が 骨 欠損 部
上 の 所 見 か ら,そ
とす る左 髄 液 性 耳 漏 と診 断 し,平
ソビ
査 を行 う
施 行 し た と こ ろ,図1に
を中 心 に 上 昇 し た.以
の 部 を 欠損 部
成3年2月16日
全麻
下 に乳 突 洞 を経 由 し て 後 頭 蓋 窩 側 の 瘻 孔 閉 鎖 術 を施 行 した.試
験 的 に鼓 室 を 開 放 し観 察 し た が,耳
常 を認 め ず,ア
パ セ ラ ム)で 強 く固 定 し た(矢
印).
瘻 孔 部 の手 術的 閉鎖 手順 の模式 図
の が 確 認 され た.11月16日,脳 ス ト8mlを
95-1817
小 骨 に異
ブ ミ骨 底 や 正 円 窓 か ら液 体 の 流 出 は 認
め な か っ た.術
中,乳
突 洞 開 放 時 に乳 突 蜂 巣 に液 体 の
流 出 や貯 留 は 見 ら れ な か っ た が,後
頭 蓋 窩 側 に3mm
程 の 耳 骨 包 の 欠 損 を認 め,そ の 部 を 開 放 し,被
って い
る繊 維 素 塊 を除 去 す る と,髄 液 が 拍 動 性 に 流 出 し,頭 蓋 内 との 交 通 が 確 認 で き た.硬 膜 は 欠 如 して い た が, 脳 実 質 の 脱 出 は 見 ら れ な か っ た(図2).骨
欠損部 の 周
辺 の 蜂 巣 を 平 坦 に 掻 破 し,そ の 欠 損 部 に側 頭 筋 膜 の 小 切 片 で 栓 を し,そ の 後 大 きな 側 頭 筋 膜 を平 坦 に され た 乳 突 洞 天 蓋 全 体 に フ ィ ブ リ ン糊 で 接 着 させ,ア
パセ ラ
1992
内藤 ・他=特 発性髄 液 耳漏
95―1818
図 5
術 前 のCTで (矢印),液
欠損 の 見 ら れ た 部 分 が 筋 膜 と人 工 骨 に よ り確 実 に 閉 鎖 され 体 の 漏 出 が な い こ とが 分 か る.
ム を そ の 上 に 当 て,筋 膜 が は ず れ な い よ う に 強 く固 定
内 耳 奇 形 が 原 因 とな る小 児 型(pediatric
し た(図3,図4).
奇 形 を 伴 わ な い 成 人 型(adult
術 後,難
聴 や 耳 閉 感 は 現 在 ま で1年2ヵ
く訴 え ず,聴
力 検 査 も正 常 で,テ
タ イ プ を 示 し て い る.術 後2回
ィ ンパ ノ グ ラ ム もA
のCT検
の 漏 出 所 見 は見 られ ず(図5),上
月 の 間,全
査 に て も髄 液
咽頭 フ ァイバー所見
者 は 全 体 の25%と
type)と
type)と
内耳
に分 類 さ れ,後
少 な い と して い る.我
々 が 渉 猟 し得
た 本 邦 報 告29例5)∼10)の特 発 性 髄 液 耳 漏 で も,内 耳 奇 形 を伴 う も の が25例(86%)あ
っ た.ま
た 内 耳 奇 形 を伴
わ な い20歳 以 上 の 成 人 例 は わ ず か に2例(7%)を
認
で も 耳 管 開 口部 か ら の 液 体 の 流 出 を ま っ た く見 な くな
め る だ け で,成 人 型 特 発 性 髄 液 耳 漏 は極 め て 稀 有 な発
っ た.
生 頻 度 で あ った.今
回 我 々 は,こ
の 極 め て まれ な成 人
型 特 発 性 髄 液 耳 漏 を 手 術 的 に 治 癒 せ し め る こ とが で 考
察
き,術 後1年2ヵ
中 耳 腔 に液 体 が 貯 留 す る 疾 患 は 滲 出 性 中 耳 炎 が 最 も 一般 的 で あるが ,時 と し て,外 リ ンパ 瘻,髄 液 性 耳 漏
月 を経 過 す る が,い
め て い な い 症 例 を経 験 し た の で,本
まだ に 再 発 を認
邦 第3例
目 と して
報 告 す る.
も原 因 と な る こ とが あ る13)14).後 者 は 主 と し て 頭 蓋 底
よ り一 般 的 に 見 られ る小 児 型 は 反 復 す る髄 膜 炎 の発
の 骨 折1)2),手術,真 珠 腫 や 腫 瘍 に よ る 骨 破 壊3)4)に よ る
症 後 に 発 見 さ れ る こ とが 多 く,合 併 内 耳 異 常 の た め感
もの で あ るが,ま
音 性,時 に混 合 性 の 難 聴 を 伴 い17)18),平均 発 症 年 齢 は4
れ に そ の 既 往 が な く,特 発 性 に 発 症
す る 場 合 が あ る12)
歳 と され て い る19)髄 液 漏 は 主 と してMondini型
そ の 特 発 性 髄 液 耳 漏 は極 め て ま れ な 疾 患 で あ り,文 献 的 に は,川
城 ら(1986)6)は
久保 ら(1989)5)は
本 邦22例,和
本 邦11例,欧
米40例 と,
田 ら(1989)8)は
例,欧 米60例 と報 告 を して い る.Robsonら15)は,彼
本 邦30 ら
は, 1)Hyrtl's 2)facial
fissure canal
の 施 設 で 行 っ た 髄 液 耳 漏 の 手 術 の う ち 本 疾 患 は12例 中
3)petromastoid
1例 で あ っ た と し て い る.Wetmoreら16)に
4)chochlear
よ る と過
去 に87例 の 文 献 報 告 を 認 め,特 発 性 髄 液 耳 漏 は 先 天 性
の内
耳 奇 形 に よ る耳 骨 包 の 欠 損 か ら起 こ り5)20),そ の 経 路
5)internal
fissure aqueduct auditory
canal
日耳鼻
内藤 ・他=特 発 姓髄 液耳漏
が 挙 げ ら れ て い る21)Schuknecht22)は,こ
れ らの 中 で
は クモ 膜 下 腔 か ら 内 耳 道 を 経 由 し て 前 庭 や 卵 円 窓 か 正 円窓 の ル ー トが 最 も 多 く見 ら れ,そ
の た め ア ブ ミ骨 底
に欠 損 が よ く見 ら れ る と した.
を伴 わ な い た め,先
我 々 は脊 髄 腔 よ り造 影 剤(イ
天 姓 の 難 聴 は な く,通 常 は 中 耳 腔
ソ ビス の
を注入 す る
こ とに よ り,乳 突 洞 内 の 髄 液 の 漏 出 を確 認 し得 た
.し か も乳 突 洞 内 の 液 体 は 後 頭 蓋 窩 の 骨 欠 損 部 に近 い ほ ど CTナ
一 方 ,極 め て ま れ な発 症 の 成 人 型 で は,内 耳 の 奇 形
95-1819
ンバ ー が 高 くな っ た.こ
影 剤 を注 入 しCTを
の よ う に 脊 髄 腔 よ り造
撮 るmetrizamide
チ グ ラム に 比 較 して,よ
CTはRIシ
ン
り正 確 な漏 出 部 位 を知 る こ と
への 髄 液 の 漏 出 に よ る 突 然 の 伝 音 性 難 聴 で 発 症 し,CT
が で き,現 在 で は髄 液 漏 の 最 も正 確 な 診 断 法 と され て
検 査 で正 常 な 内 耳 と 中 お よ び 後 頭 蓋 窩 の 頭 蓋 底 欠損 を
い る1)20).
発 見 す る こ と に よ り診 断 さ れ る11)12)16).これ らの 骨 欠 損 はencephalocele23)24),meningoence-phalocelei9), dural defectあ
る い はarachnoid
granulation25)に
る もの と さ れ て い る.Richard25)は
の が4例
granula-
上 あ る9網 で はbone
sionを 伴 い,そ れ ら の 症 例 の 内,髄 た もの が2例,滲
よ
他 因 死 した 成 人188
の側 頭 骨 を調 査 し,16骨(8.5%)にarachnoid tionを 認 め,そ の 内3mm以
ero-
膜 炎 を起 こ して い
出 性 中 耳 炎 と し て 治 療 され て い た も
あ っ た と しarachnoid
granulationが
成 人型
特 発 性 髄 液 耳 漏 の 主 た る 成 因 で あ る と述 べ て い る. 自験 例 に お い て は,頭
け で は な い の で 注 意 を 要 す る6)小
と して い る 。 成 人 で 鼓 室 穿 刺 が 可 能 で あ っ た 場 合,穿 タ ンパ ク,ク
に
た 強 く機 鼻 を した わ け で
こ とが 診 断 に 極 め て 有 用 で あ る と報 告 し た.β2-transferrinの 検 出 に は1μ1の 髄 液 か,他
姓 は極 め て 高 い.
円 窓,卵
も伴 っ て い た,術
髄 液 の み が β2-transfer-
rinを 持 ち,人 体 の 他 の 体 液 に は な い こ とに 着 目 し,免
で は100μ1/mlで
症 が 強 く疑 わ れ た.ま
刺 液 の 糖,
ロ ー ル な どの 証 明 で 髄 液 耳 漏 の 診 断 根 拠
と な る10)Oberascherら29)は
もな く,突 然 の 伝 音 性 難 聴 で 発 症 し,難 聴 とな る 直 前
な い こ とか ら,本
林 ら26)は 判 定 し難
い 場 合 は,通 常 量 の2倍 使 用 す る こ と で明 ら か に な る
に パ チ ン と何 か が 破 裂 す る よ う なpop音
見 か ら は 耳 小 骨 正 常 で,正
槽
疫 学 的 手 法 に よ り穿 刺 液 の β2-transferrinを 証 明 す る
部 外 傷 の 班 往 もな く,49歳
な っ て か ら感 冒症 状 な く,ま
そ の 他 の 画 像 的 な 診 断 法 と し て,前 述 した が,脳
シ ンチ グ ラム が あ る.し か し必 ず 漏 出 が 検 出 さ れ るわ
の体 液 と の 混 合 液
あ れ ば 十 分 と され て お り,そ の 感 受
中の所
本 症 で の 瘻 孔 の 自然 閉 鎖 の 可 能 性 は低 く,頭 蓋 内 と
円窓 か らの液体 の
耳 骨 包 との 異 常 交 通 が 遮 断 され な い 限 り,髄 膜 炎 を反
漏 出 も な く,開 放 し た 乳 突 洞 の 後 頭 蓋 窩 側 に3mm程
復 す るの で,治
の 骨 欠 損 が あ り,そ
い る べ きで あ る26).開 頭 手 術 は 侵 襲 が 大 き く,そ の 上,
こか ら無 色 透 明 で 漿 液 性 の 液 体 が
療 は 出 来 る だ け 早 く根 本 的 な 手 法 を用
拍 動 性 に 流 出 し て い た こ と か ら確 定 診 断 が つ い た.こ
必 ず し も 治 癒 せ し め な い 場 合 もあ り5),ま た 大 多 数 の
の 骨 欠 損 部 の 硬 膜 は 欠 如 し て お り,CTやMRI検
症 例 で 頭 蓋 外 か らの 耳 鼻 科 的 ア プ ロ ー チ で 十 分 な 成 績
査か
ら脳 実 質 の 頭 蓋 外 へ の脱 出 や 陥 頓 が な い こ と か ら,本
を お さ め て い る こ とか ら(86%)30),ま
症 例 の 原 因 と し て,encephaloceleやmeningoence-
ア プ ロ ー チ で 何 回 か 閉 鎖 を 試 み て,成 功 し な い 症 例 に
phaloceleよ
対 し て開 頭 術 を 行 う とい う の が 一 般 的 な 見 解 の よ うで
り もarachnoid
granulationに
よ る耳骨
あ る6)報
包 の 欠損 が 強 く示 唆 さ れ た. 本 疾 患 の 診 断 に つ い て は,ま
ず 臨 床 経 過 か ら,小
児
に お い て は 先 天 性 の 難 聴 が あ り反 復 す る 髄 膜 炎 の 時 に7)9)26)27),成人 の 場 合 は 突 然 に 発 症 す る 伝 音 性 難 聴 の と き に16)本 症 を 強 く疑 い,次 る.CT以
の 検 査 に進 むべ きで あ
前 の 時 代 は 多 軌 道 断 層 がMondlni奇
見 に有 用 で あ る と 言 わ れ て い た が1)28)近
形 の発
年は空間分
ず頭 蓋 外 か らの
告 さ れ て い る瘻 孔 の 閉 鎖 素 材 と し て は,筋
膜6)26),筋 肉 片10),結 合織5)26),脂 肪 組 織5),軟 骨 膜 付 き 軟 骨31),骨 片6),Lyodura6)8)が
用 い ら れ て い る.
術 前 に確 定 診 断 が で き な い 場 合,試 わ れ るが.髄
験 的開 放術 が行
液 漏 の 経 路 を 確 認 す る こ とが 困 難 な こ と
が 少 な くな い 。Bottema32)は
術 前2時
間 に0.4%イ
ン
ジ コ カ ル ミン を髄 腔 内 に注 入 して お く と術 中 の 瘻 孔 確
解 能 が 優 れ 内 耳 中 耳 の 構 造 を 明 瞭 に 描 出 で き るCTに
認 が 容 易 で あ る と して い る.し
よる 診 断 が 主 流 とな っ て き た5)和
の 注 入 は神 経 毒 や 髄 膜 刺 激 症 状 か ら,採 用 に は慎 重 で
田 ら8)はair CTで
airが 内 耳 道,前 庭,蝸 牛 内 に 存 在 す る所 見 か ら部 位 診 断 に大 変 有 効 で あ る と し て い る.ま (1mm)に
たthinsection
CT
よ る ア ブ ミ骨 底 形 態 異 常 の 描 出 も本 性 の 診
断 に役 立 っ と さ れ て い る20).
か し,色
素の髄液 腔 へ
な け れ ば な ら な い27) 自験 例 に お い て も脳 外 科 と相 談 の 上,ま 瘻 異 の 部 位 や サ イ ズの 確 認 の た め,耳 ー チ で 先 に行 い,瘻
ず明 らかな
鼻 科的 な アプ ロ
孔 が 大 き過 ぎた り,頭 蓋 外 の 操 作
1992
内藤 ・他=特 発性 髄液 耳漏
95-1820
で は 閉 鎖 が 鼠 難 で あ っ た 時 に 開 頭 手 術 に踏 み 切 る こ と に し た.幸 い,後 頭 蓋 窩 のtegmenの
欠 損 は3mm程
で
例.耳
の と こ ろ髄 液 の 再 漏
bone
meningitis.
る こ と に よ り,欠 損 部 を 完 全 に閉 鎖 す る こ と が で き, 月経 過 す る が,今
H, Kluyskens
temporal
あ り,側 頭 筋 膜 とア パ セ ラ ム を フ ィ プ リ ン糊 で 固 定 す
そ の 後1年2ヵ
鼻 臨82:778-784,1989.
11) Vermeersch
neous
BJ, Wilkins
CSF
13) Wolfowitz る こ と も あ るの で,今
後 も長 期 に わ た る経 過 観 察 を 要
す る もの と思 わ れ る.
結
て い た,極
語
fluid
期 に 滲 出 性 中 耳 炎 と し て 加 療 され
め て まれ な 成 人 型 特 発 性 髄 液 耳 漏 症 例 を外
科 的 に 治 療 し,そ の 後1年2ヵ
otitis.
Mimi Med
邦 第3例
- Radiology
堀 場 卓 宏,五
傷 性 髄 液 漏 の 診 断 に お け る 研 究.千
石 惇 司,曽 我 部 貴 士,杉 山
一彦,魚 住
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川 城 信 子,古 賀 慶 次 郎,荒
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DeSanto
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Am J Otol
復 性髄 膜 炎 を来 した左 耳性 髄 液 漏の
和 田 哲 治,中
JL,
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久 保 正 治,三
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Med
SJ,
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他:内
as
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目 と して 報
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GL, Mccoid otorrhea
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月 間 再 発 を認 め ず,経
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L: The
in recurrent
9: 199-201,
RH, Hudson
otorrhea
fossa defect.
日常 生 活 の 中 で 髄 液 圧 が 高 ま る こ と が あ る と,再 発 す
of infection
J Otolaryngol
12) Furgason
出 は 認 め て い な い.し か し,一 旦 髄 液 漏 が 止 ま っ て も,
P, Vanderstock
as route
液 漏 を 伴 っ た 側 頭 骨 内 髄 膜 脳 つ い て.耳
喉49:165-
内 藤 ・他=特
日耳 鼻
25) Richard
RG:
Arachnoid
fluid otorrhea. 26)
小 林 信 一,岡 他:4回
granulation
Laryngoscope 辺 信 彦,立
沢
cerebrospinal
92: 609-612,
宰,川
1982.
城 信 子,古 賀 慶 次 郎
の 反復 性 細 菌性 髄 膜 炎 を き た した 特 発 性 髄 液
耳7漏の1例.小
復 す る 性 髄 膜 炎 を 伴 う 内 耳 奇 形.耳
鼻臨
Fistula space
LG,
as a cause
by means graphy.
Nieberding
between
the
PH. middle
of recurrent
of thin-section, Radiology
29) Oberascher G:
Shorago ear
and
GW
et al:
subarachnoid
meningitis:
Am .J Otol
MS, Rothstein
cranial
repair
Laryngoscope
SG, Breda
of cerebrospinal
phalocele)
Extra-
fluid otorhinorrhea.
101: 134-136, 1991. Endaural
diagnosis
and
brain
hernia
(Ence-
treatment.
Laryngos-
cerebrospinal
fluid otorr-
101: 693-694,
1975.
96: 635-644, 1986.
32) Bottema hea.
9: 102-108, 1988. SD et al:
T: Spontaneous Arch Otolaryngol
Detection
complex-motion
135: 105-108.
Cerebrospinal
in diagnosis.
30) Persky
cope
78:651-660,1985.
28) Kaself
trends
95-1821
31) Dedo HH, Sooy FA:
児 科 臨 床48:1605-1608,1985.
27) 村 田 清 高:反
発 性髄 液 耳漏
別刷 請 求 先
1980.
fluid otorrhea.
(1992年4月30日
tomo-
New
〓470-11豊
受 稿1992年6月12日
受 理)
明 市 沓 掛 町 田 楽 ケ窪1-98
藤 田保 健 衛 生大 学 医学 部翼 鼻咽 喉 科学 教室
内藤 健晴
95-189-
録 抄 日耳 鼻
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