日耳鼻

95―1815

内耳正常 な特発性髄液耳漏の1例 藤 田保 健 衛生 大学 医 学部 耳鼻 咽喉 科学 教室(主 任:岩 田重信教 授) 内





晴,岩

SPONTANEOUS





信,三

CEREBROSPINAL



FLUID A CASE

KENSEI

NAITO,

M.D.,

TAKASHI

Department

A 49-year-old condition,

SUZUKI,

of Otolaryngology,

人 ,鈴

M.D.



OTORRHEA

隆,加



IN A NORMAL





INNER

EAR

REPORT

IWATA

Fujita

male with spontaneous

is presented

sudden hearing

SHIGENOBU



, M.D.,

and RYUICHI

Health

MASATO KATO

MIWA,

M.D.,

, M.D.

University , School of Medicine, Aichi

cerebrospinal

fluid (CSF) otorrhea , an extremely rare case in Japan . The patient visited us complaining of of the ear on the left side. A tegmen defect of the posterior cranial

as the third reported

loss and fullness

fossa and CSF leakage

from the fistula into the mastoid air cells , but a normal inner ear, were found by means of metrizamide CT. The fistula was surgically occluded with fascia temporalis and an artificial bone with fibrin glue. by this procedure

We discuss this extremely Key

words:

The CSF otorrhea

and no recurrence

mastoid adult

tegmen type

CSF

from the tegmen defect was successfully

rare disease defect,

in this paper.

spontaneous

CSF

otorrhea A 95-1815-20909

otorrhea

は じ め に

現 病 歴:昭

髄 液 耳 漏 は頭 蓋 底 の 骨 折1)2),手 術,真

stopped

has been observed.

珠 腫や 腫瘍 に

和62無1月18日,突

感 が 出 現 し,1月21日

然 の 左 難 聴 と左 耳 閉

当 科 受 診 し た.眩 量 は な く,症

よる骨 破 壊3)4)な ど で 時 に見 ら れ る が,そ れ らの 既 往 の

状 が 突 然 で あ っ た た め,ま

な い特 発 性 髄 液 耳 漏 は 極 め て ま れ な 疾 患 で あ る.本 邦

査 と した.し か し左 聴 力 像 が 伝 音 姓 難 聴 を 示 し た の で,

で報 告 の あ っ た 特 発 性 髄 液 耳 漏 は29例5)∼10)で あ り,そ

鼓 膜 穿 刺 を行 っ た と こ ろ,漿 液 性 の 液 体 が 吸 引 さ れ た

の内25例 は 内 耳 奇 形 を 伴 い,内

た め,滲

耳 あ る いは その近 傍 か

らの髄 液 漏 で あ る が11),鼓 室 や 乳 突 部 の 天 蓋 な ど に 起

ず 突 発 性 難 聴 を疑 い入 院 精

出 性 中 耳 炎 と診 断 し,1月28口

こる 内耳 奇 形 を伴 わ な い 成 人 型 特 発 性 髄 液 耳 漏 は更 に

の で2月3日

稀有 な 状 態12)で あ る.中 耳 腔 に液 体 が 貯 留 す る 疾 患 と

経 過 良 好 に つ き,平 成1年9月28日

して は 滲 出 性 中 耳 炎 が 一 般 的 で あ る が,最

近,初

期に

を 行 っ た.平

に 退 院 し,外 来 に て 様 子 を見 て い た が,

成2年8月27日

耳 閉 感 を訴 え,当 科 受 診 した.今

い特 発 性 髄 液 耳 漏 を経 験 し た の で,若

か っ た. 既 往 歴:13年

を加 え て 報 告 す る.

家 族 歴:特 症 症 例:H.M.50歳,男 主 訴:左

難聴

例 性

検 査 成 績:手

前,両

に チ ュ ー ブ抜 去 術

再 度,突

滲出性 中 耳 炎 と し て 加 療 さ れ て い た 内 耳 奇 形 を伴 わ な 干 の文献 的 考察

に鼓 膜 チ ュー

ブ留 置 術 を施 行 し た.耳 漏 も止 ま り,難 聴 も改 善 した

然 の 左 難 聴 と左

回 も眩 暈 は 見 ら れ な

側 副 鼻 腔 炎 手 術.

筆 す る こ とな し. 術 前 の 全 身 検 査 で 異 常 を 認 め ず.テ

ン パ ノ グ ラ ム で 左Bタ

イ プ,右Aタ

力 検 査 で は 左25dBの

伝 音 性 難 聴,右12・5dBの



イ プ を示 した.聴 正常

1992

内藤 ・他=特 発性髄 液 耳漏

95―1816

図 1

図 2

左 乳 突 洞 天 蓋 か ら 後 頭 蓋 窩 に か け 骨 包 の 欠損 が 見 ら れ,造 れ た 髄 液 が 乳 突 洞 内 に流 出 して い る の が 分 か る.

開 放 され た 乳 突 洞 の 後 頭 蓋 窩 側 に3mm程

影 剤 で強調 さ

の 骨 包 欠 損 が 見 ら れ(矢 印),

そ こか ら髄 液 の 拍 動 性 流 出 が 見 ら れ た. 聴 力 像 を 示 した. 治 療 経 過:平

成2年9月6日,外

っ た の で 髄 液 漏 を 疑 っ た.9月17日 来に て鼓室 穿刺 を

行 っ た と こ ろ,無 色 透 明 の 漿 液 が10mlも

採 取 され た.

査 で は,後

頭 蓋 窩 の 骨 欠 損 に よ る髄 液 性 耳 漏 の 可 能 性

が 強 く 考 え ら れ た.な

お 内 耳 所 見 は 正 常 で あ っ た.9

液 体 の 性 状 や 量 か ら通 常 の 滲 出 液 と は 考 え 難 く,髄 液

月25日,ヒ

検 査 に 出 し た と こ ろ タ ン パ ク(++),糖(++)で

部 を観 察 した と こ ろ,漿



のCTとMRI検

咽 頭 フ ァ イバ ー ス コ ー プ に て 左 の 耳 管 開 口 液 性の 分泌 物 が流 出 している

日耳鼻

内藤 ・他=特 発 性髄 液耳漏

図 3

図4

欠 損 部 を 筋 膜 で 被 い 人工 骨(ア

外 科 入 院 に て,イ

髄 腔 内 に 注 入 し て か らCT検

metrizamide

CTを

うに,乳 突 洞 内 の 液 性 陰 影 のCTナ

示 した よ

ン バ ー が 骨 欠損 部

上 の 所 見 か ら,そ

とす る左 髄 液 性 耳 漏 と診 断 し,平

ソビ

査 を行 う

施 行 し た と こ ろ,図1に

を中 心 に 上 昇 し た.以

の 部 を 欠損 部

成3年2月16日

全麻

下 に乳 突 洞 を経 由 し て 後 頭 蓋 窩 側 の 瘻 孔 閉 鎖 術 を施 行 した.試

験 的 に鼓 室 を 開 放 し観 察 し た が,耳

常 を認 め ず,ア

パ セ ラ ム)で 強 く固 定 し た(矢

印).

瘻 孔 部 の手 術的 閉鎖 手順 の模式 図

の が 確 認 され た.11月16日,脳 ス ト8mlを

95-1817

小 骨 に異

ブ ミ骨 底 や 正 円 窓 か ら液 体 の 流 出 は 認

め な か っ た.術

中,乳

突 洞 開 放 時 に乳 突 蜂 巣 に液 体 の

流 出 や貯 留 は 見 ら れ な か っ た が,後

頭 蓋 窩 側 に3mm

程 の 耳 骨 包 の 欠 損 を認 め,そ の 部 を 開 放 し,被

って い

る繊 維 素 塊 を除 去 す る と,髄 液 が 拍 動 性 に 流 出 し,頭 蓋 内 との 交 通 が 確 認 で き た.硬 膜 は 欠 如 して い た が, 脳 実 質 の 脱 出 は 見 ら れ な か っ た(図2).骨

欠損部 の 周

辺 の 蜂 巣 を 平 坦 に 掻 破 し,そ の 欠 損 部 に側 頭 筋 膜 の 小 切 片 で 栓 を し,そ の 後 大 きな 側 頭 筋 膜 を平 坦 に され た 乳 突 洞 天 蓋 全 体 に フ ィ ブ リ ン糊 で 接 着 させ,ア

パセ ラ

1992

内藤 ・他=特 発性髄 液 耳漏

95―1818

図 5

術 前 のCTで (矢印),液

欠損 の 見 ら れ た 部 分 が 筋 膜 と人 工 骨 に よ り確 実 に 閉 鎖 され 体 の 漏 出 が な い こ とが 分 か る.

ム を そ の 上 に 当 て,筋 膜 が は ず れ な い よ う に 強 く固 定

内 耳 奇 形 が 原 因 とな る小 児 型(pediatric

し た(図3,図4).

奇 形 を 伴 わ な い 成 人 型(adult

術 後,難

聴 や 耳 閉 感 は 現 在 ま で1年2ヵ

く訴 え ず,聴

力 検 査 も正 常 で,テ

タ イ プ を 示 し て い る.術 後2回

ィ ンパ ノ グ ラ ム もA

のCT検

の 漏 出 所 見 は見 られ ず(図5),上

月 の 間,全

査 に て も髄 液

咽頭 フ ァイバー所見

者 は 全 体 の25%と

type)と

type)と

内耳

に分 類 さ れ,後

少 な い と して い る.我

々 が 渉 猟 し得

た 本 邦 報 告29例5)∼10)の特 発 性 髄 液 耳 漏 で も,内 耳 奇 形 を伴 う も の が25例(86%)あ

っ た.ま

た 内 耳 奇 形 を伴

わ な い20歳 以 上 の 成 人 例 は わ ず か に2例(7%)を



で も 耳 管 開 口部 か ら の 液 体 の 流 出 を ま っ た く見 な くな

め る だ け で,成 人 型 特 発 性 髄 液 耳 漏 は極 め て 稀 有 な発

っ た.

生 頻 度 で あ った.今

回 我 々 は,こ

の 極 め て まれ な成 人

型 特 発 性 髄 液 耳 漏 を 手 術 的 に 治 癒 せ し め る こ とが で 考



き,術 後1年2ヵ

中 耳 腔 に液 体 が 貯 留 す る 疾 患 は 滲 出 性 中 耳 炎 が 最 も 一般 的 で あるが ,時 と し て,外 リ ンパ 瘻,髄 液 性 耳 漏

月 を経 過 す る が,い

め て い な い 症 例 を経 験 し た の で,本

まだ に 再 発 を認

邦 第3例

目 と して

報 告 す る.

も原 因 と な る こ とが あ る13)14).後 者 は 主 と し て 頭 蓋 底

よ り一 般 的 に 見 られ る小 児 型 は 反 復 す る髄 膜 炎 の発

の 骨 折1)2),手術,真 珠 腫 や 腫 瘍 に よ る 骨 破 壊3)4)に よ る

症 後 に 発 見 さ れ る こ とが 多 く,合 併 内 耳 異 常 の た め感

もの で あ るが,ま

音 性,時 に混 合 性 の 難 聴 を 伴 い17)18),平均 発 症 年 齢 は4

れ に そ の 既 往 が な く,特 発 性 に 発 症

す る 場 合 が あ る12)

歳 と され て い る19)髄 液 漏 は 主 と してMondini型

そ の 特 発 性 髄 液 耳 漏 は極 め て ま れ な 疾 患 で あ り,文 献 的 に は,川

城 ら(1986)6)は

久保 ら(1989)5)は

本 邦22例,和

本 邦11例,欧

米40例 と,

田 ら(1989)8)は

例,欧 米60例 と報 告 を して い る.Robsonら15)は,彼

本 邦30 ら

は, 1)Hyrtl's 2)facial

fissure canal

の 施 設 で 行 っ た 髄 液 耳 漏 の 手 術 の う ち 本 疾 患 は12例 中

3)petromastoid

1例 で あ っ た と し て い る.Wetmoreら16)に

4)chochlear

よ る と過

去 に87例 の 文 献 報 告 を 認 め,特 発 性 髄 液 耳 漏 は 先 天 性

の内

耳 奇 形 に よ る耳 骨 包 の 欠 損 か ら起 こ り5)20),そ の 経 路

5)internal

fissure aqueduct auditory

canal

日耳鼻

内藤 ・他=特 発 姓髄 液耳漏

が 挙 げ ら れ て い る21)Schuknecht22)は,こ

れ らの 中 で

は クモ 膜 下 腔 か ら 内 耳 道 を 経 由 し て 前 庭 や 卵 円 窓 か 正 円窓 の ル ー トが 最 も 多 く見 ら れ,そ

の た め ア ブ ミ骨 底

に欠 損 が よ く見 ら れ る と した.

を伴 わ な い た め,先

我 々 は脊 髄 腔 よ り造 影 剤(イ

天 姓 の 難 聴 は な く,通 常 は 中 耳 腔

ソ ビス の

を注入 す る

こ とに よ り,乳 突 洞 内 の 髄 液 の 漏 出 を確 認 し得 た

.し か も乳 突 洞 内 の 液 体 は 後 頭 蓋 窩 の 骨 欠 損 部 に近 い ほ ど CTナ

一 方 ,極 め て ま れ な発 症 の 成 人 型 で は,内 耳 の 奇 形

95-1819

ンバ ー が 高 くな っ た.こ

影 剤 を注 入 しCTを

の よ う に 脊 髄 腔 よ り造

撮 るmetrizamide

チ グ ラム に 比 較 して,よ

CTはRIシ



り正 確 な漏 出 部 位 を知 る こ と

への 髄 液 の 漏 出 に よ る 突 然 の 伝 音 性 難 聴 で 発 症 し,CT

が で き,現 在 で は髄 液 漏 の 最 も正 確 な 診 断 法 と され て

検 査 で正 常 な 内 耳 と 中 お よ び 後 頭 蓋 窩 の 頭 蓋 底 欠損 を

い る1)20).

発 見 す る こ と に よ り診 断 さ れ る11)12)16).これ らの 骨 欠 損 はencephalocele23)24),meningoence-phalocelei9), dural defectあ

る い はarachnoid

granulation25)に

る もの と さ れ て い る.Richard25)は

の が4例

granula-

上 あ る9網 で はbone

sionを 伴 い,そ れ ら の 症 例 の 内,髄 た もの が2例,滲



他 因 死 した 成 人188

の側 頭 骨 を調 査 し,16骨(8.5%)にarachnoid tionを 認 め,そ の 内3mm以

ero-

膜 炎 を起 こ して い

出 性 中 耳 炎 と し て 治 療 され て い た も

あ っ た と しarachnoid

granulationが

成 人型

特 発 性 髄 液 耳 漏 の 主 た る 成 因 で あ る と述 べ て い る. 自験 例 に お い て は,頭

け で は な い の で 注 意 を 要 す る6)小

と して い る 。 成 人 で 鼓 室 穿 刺 が 可 能 で あ っ た 場 合,穿 タ ンパ ク,ク



た 強 く機 鼻 を した わ け で

こ とが 診 断 に 極 め て 有 用 で あ る と報 告 し た.β2-transferrinの 検 出 に は1μ1の 髄 液 か,他

姓 は極 め て 高 い.

円 窓,卵

も伴 っ て い た,術

髄 液 の み が β2-transfer-

rinを 持 ち,人 体 の 他 の 体 液 に は な い こ とに 着 目 し,免

で は100μ1/mlで

症 が 強 く疑 わ れ た.ま

刺 液 の 糖,

ロ ー ル な どの 証 明 で 髄 液 耳 漏 の 診 断 根 拠

と な る10)Oberascherら29)は

もな く,突 然 の 伝 音 性 難 聴 で 発 症 し,難 聴 とな る 直 前

な い こ とか ら,本

林 ら26)は 判 定 し難

い 場 合 は,通 常 量 の2倍 使 用 す る こ と で明 ら か に な る

に パ チ ン と何 か が 破 裂 す る よ う なpop音

見 か ら は 耳 小 骨 正 常 で,正



疫 学 的 手 法 に よ り穿 刺 液 の β2-transferrinを 証 明 す る

部 外 傷 の 班 往 もな く,49歳

な っ て か ら感 冒症 状 な く,ま

そ の 他 の 画 像 的 な 診 断 法 と し て,前 述 した が,脳

シ ンチ グ ラム が あ る.し か し必 ず 漏 出 が 検 出 さ れ るわ

の体 液 と の 混 合 液

あ れ ば 十 分 と され て お り,そ の 感 受

中の所

本 症 で の 瘻 孔 の 自然 閉 鎖 の 可 能 性 は低 く,頭 蓋 内 と

円窓 か らの液体 の

耳 骨 包 との 異 常 交 通 が 遮 断 され な い 限 り,髄 膜 炎 を反

漏 出 も な く,開 放 し た 乳 突 洞 の 後 頭 蓋 窩 側 に3mm程

復 す るの で,治

の 骨 欠 損 が あ り,そ

い る べ きで あ る26).開 頭 手 術 は 侵 襲 が 大 き く,そ の 上,

こか ら無 色 透 明 で 漿 液 性 の 液 体 が

療 は 出 来 る だ け 早 く根 本 的 な 手 法 を用

拍 動 性 に 流 出 し て い た こ と か ら確 定 診 断 が つ い た.こ

必 ず し も 治 癒 せ し め な い 場 合 もあ り5),ま た 大 多 数 の

の 骨 欠 損 部 の 硬 膜 は 欠 如 し て お り,CTやMRI検

症 例 で 頭 蓋 外 か らの 耳 鼻 科 的 ア プ ロ ー チ で 十 分 な 成 績

査か

ら脳 実 質 の 頭 蓋 外 へ の脱 出 や 陥 頓 が な い こ と か ら,本

を お さ め て い る こ とか ら(86%)30),ま

症 例 の 原 因 と し て,encephaloceleやmeningoence-

ア プ ロ ー チ で 何 回 か 閉 鎖 を 試 み て,成 功 し な い 症 例 に

phaloceleよ

対 し て開 頭 術 を 行 う とい う の が 一 般 的 な 見 解 の よ うで

り もarachnoid

granulationに

よ る耳骨

あ る6)報

包 の 欠損 が 強 く示 唆 さ れ た. 本 疾 患 の 診 断 に つ い て は,ま

ず 臨 床 経 過 か ら,小



に お い て は 先 天 性 の 難 聴 が あ り反 復 す る 髄 膜 炎 の 時 に7)9)26)27),成人 の 場 合 は 突 然 に 発 症 す る 伝 音 性 難 聴 の と き に16)本 症 を 強 く疑 い,次 る.CT以

の 検 査 に進 むべ きで あ

前 の 時 代 は 多 軌 道 断 層 がMondlni奇

見 に有 用 で あ る と 言 わ れ て い た が1)28)近

形 の発

年は空間分

ず頭 蓋 外 か らの

告 さ れ て い る瘻 孔 の 閉 鎖 素 材 と し て は,筋

膜6)26),筋 肉 片10),結 合織5)26),脂 肪 組 織5),軟 骨 膜 付 き 軟 骨31),骨 片6),Lyodura6)8)が

用 い ら れ て い る.

術 前 に確 定 診 断 が で き な い 場 合,試 わ れ るが.髄

験 的開 放術 が行

液 漏 の 経 路 を 確 認 す る こ とが 困 難 な こ と

が 少 な くな い 。Bottema32)は

術 前2時

間 に0.4%イ



ジ コ カ ル ミン を髄 腔 内 に注 入 して お く と術 中 の 瘻 孔 確

解 能 が 優 れ 内 耳 中 耳 の 構 造 を 明 瞭 に 描 出 で き るCTに

認 が 容 易 で あ る と して い る.し

よる 診 断 が 主 流 とな っ て き た5)和

の 注 入 は神 経 毒 や 髄 膜 刺 激 症 状 か ら,採 用 に は慎 重 で

田 ら8)はair CTで

airが 内 耳 道,前 庭,蝸 牛 内 に 存 在 す る所 見 か ら部 位 診 断 に大 変 有 効 で あ る と し て い る.ま (1mm)に

たthinsection

CT

よ る ア ブ ミ骨 底 形 態 異 常 の 描 出 も本 性 の 診

断 に役 立 っ と さ れ て い る20).

か し,色

素の髄液 腔 へ

な け れ ば な ら な い27) 自験 例 に お い て も脳 外 科 と相 談 の 上,ま 瘻 異 の 部 位 や サ イ ズの 確 認 の た め,耳 ー チ で 先 に行 い,瘻

ず明 らかな

鼻 科的 な アプ ロ

孔 が 大 き過 ぎた り,頭 蓋 外 の 操 作

1992

内藤 ・他=特 発性 髄液 耳漏

95-1820

で は 閉 鎖 が 鼠 難 で あ っ た 時 に 開 頭 手 術 に踏 み 切 る こ と に し た.幸 い,後 頭 蓋 窩 のtegmenの

欠 損 は3mm程



例.耳

の と こ ろ髄 液 の 再 漏

bone

meningitis.

る こ と に よ り,欠 損 部 を 完 全 に閉 鎖 す る こ と が で き, 月経 過 す る が,今

H, Kluyskens

temporal

あ り,側 頭 筋 膜 とア パ セ ラ ム を フ ィ プ リ ン糊 で 固 定 す

そ の 後1年2ヵ

鼻 臨82:778-784,1989.

11) Vermeersch

neous

BJ, Wilkins

CSF

13) Wolfowitz る こ と も あ るの で,今

後 も長 期 に わ た る経 過 観 察 を 要

す る もの と思 わ れ る.



て い た,極



fluid

期 に 滲 出 性 中 耳 炎 と し て 加 療 され

め て まれ な 成 人 型 特 発 性 髄 液 耳 漏 症 例 を外

科 的 に 治 療 し,そ の 後1年2ヵ

otitis.

Mimi Med

邦 第3例

- Radiology

堀 場 卓 宏,五

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J Otolaryngol

12) Furgason

出 は 認 め て い な い.し か し,一 旦 髄 液 漏 が 止 ま っ て も,

P, Vanderstock

as route

液 漏 を 伴 っ た 側 頭 骨 内 髄 膜 脳 つ い て.耳

喉49:165-

内 藤 ・他=特

日耳 鼻

25) Richard

RG:

Arachnoid

fluid otorrhea. 26)

小 林 信 一,岡 他:4回

granulation

Laryngoscope 辺 信 彦,立



cerebrospinal

92: 609-612,

宰,川

1982.

城 信 子,古 賀 慶 次 郎

の 反復 性 細 菌性 髄 膜 炎 を き た した 特 発 性 髄 液

耳7漏の1例.小

復 す る 性 髄 膜 炎 を 伴 う 内 耳 奇 形.耳

鼻臨

Fistula space

LG,

as a cause

by means graphy.

Nieberding

between

the

PH. middle

of recurrent

of thin-section, Radiology

29) Oberascher G:

Shorago ear

and

GW

et al:

subarachnoid

meningitis:

Am .J Otol

MS, Rothstein

cranial

repair

Laryngoscope

SG, Breda

of cerebrospinal

phalocele)

Extra-

fluid otorhinorrhea.

101: 134-136, 1991. Endaural

diagnosis

and

brain

hernia

(Ence-

treatment.

Laryngos-

cerebrospinal

fluid otorr-

101: 693-694,

1975.

96: 635-644, 1986.

32) Bottema hea.

9: 102-108, 1988. SD et al:

T: Spontaneous Arch Otolaryngol

Detection

complex-motion

135: 105-108.

Cerebrospinal

in diagnosis.

30) Persky

cope

78:651-660,1985.

28) Kaself

trends

95-1821

31) Dedo HH, Sooy FA:

児 科 臨 床48:1605-1608,1985.

27) 村 田 清 高:反

発 性髄 液 耳漏

別刷 請 求 先

1980.

fluid otorrhea.

(1992年4月30日

tomo-

New

〓470-11豊

受 稿1992年6月12日

受 理)

明 市 沓 掛 町 田 楽 ケ窪1-98

藤 田保 健 衛 生大 学 医学 部翼 鼻咽 喉 科学 教室

内藤 健晴

95-189-

録 抄 日耳 鼻

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( k 穣 瞳 ) ⋮ 避 騰 ロ硬・選

肇 睡 ゆ 蝿 思継 璽 傘 幽 詣 騨

鰍ロ ロ

[Spontaneous cerebrospinal fluid otorrhea in a normal inner ear. A case report].

A 49-year-old male with spontaneous cerebrospinal fluid (CSF) otorrhea, an extremely rare condition, is presented as the third reported case in Japan...
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