Electroencephalography and Clinical Neurophysiology, 1976, 4 1 : 3 6 7 - - 3 7 8
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© Elsevier Scientific Publishing Company, Amsterdam -- Printed in The Netherlands
SOMMEIL ET R E S P I R A T I O N DANS LE SYNDROME "APNEE AU COURS DU SOMMEIL" CHEZ L ' E N F A N T * CHRISTIAN GUILLEMINAULT, ARA G. TILKIAN et WILLIAM C. DEMENT
Sleep Disorders Clinic and Department of Cardiology, Stanford University School of Medicine, Stanford, Calif. 94305 (U.S.A.) (Accepted for publication: February 20, 1976)
Le syndrome "apn~es au cours du sommeil" a ~t~ l'objet de nombreuses ~tudes chez l'adulte, au cours des 5 derni~res ann~es (Sadoul et Lugaresi 1972; Guflleminault et Dement 1974). Mais ce n'est que r~cemment qu'une ~tude plus syst~matique de ce probl~me fut entreprise chez l'enfant. Une revue clinique de huit cas ~tudi~s ~ Stanford et suivis r~guli~rement pendant un minimum de 6 mois nous a permis de d~finir une constellation de symptSmes, presents chacun dans au moins 60% des cas ~tudi~s. Ronflement nocturne important, somnolence diurne, retard scolaire, troubles de l'humeur, troubles psychiatriques mineurs regroup~s sous le terme g~n~ral d"'hyperactivit~", c~phal~es matinales, ~nur~sie d'apparition r~cente, anomalie du poids et tension art~rielle anormale pour le poids et l'Sge sont les ~l~ments cliniques qui, de par leur association doivent faire rechercher une respiration anormale au cours du sommeil chez i'enfant (Guilleminault et al., sous presse). Nous allons presenter ici les r~sultats polygraphiques obtenus chez ces enfants lots du diagnostic et apr~s tentative de traitement. * This research was supported by National Institute of Child Health and Human Development Grant HD 08339 and Public Health Service Research Grant R.R.-70 from the General Clinical Research Centers, Division of Research Resources, and by INSERM to Dr. Guilleminault. Information and reprint requests should be addressed to Sleep Disorders Clinic and Laboratory (Dr. C. Guilieminault), Stanford University School of Medicine, Stanford, California 94305.
D~finitions Une " a p n 6 e " est d6finie c o m m e un arr~t du flux a6rique au niveau du nez et de la bouche, pendant un temps minimum de 10 sec. Ceci diff~re du terme "respiration p6riodique" qui a 6t6 bien d6finie chez le nourrisson (Parmelee et al. 1972) et du terme "pause respiratoire" aussi utilis6 chez le nourrisson (Guilleminault et al. 1975b) en r6f6rence ~ des irr6gularit~s respiratoires non p6riodiques de 3 ~ 9 sec. La dur6e minimum de 10 sec fut choisie apr6s 6tude gazom6trique chez l'adulte au cours du sommeil. C'6tait, dans notre population, le temps minimum d'arr~t respiratoire n6cessaire pour que la PaCO2 d6croisse au-dessous de 90 mm/Hg. Nous avons utilis~ les termes classiques (Gastaut et al. 1966) d' "apn~e centrale", "apn~e des voies a~riennes sup~rieures" et "apn~e mixte". L' "apn~e centrale" se d~finit par une absence d'~change gazeux, dgmontr~e par un trac~ plat de l'enregistrement d~riv~ des thermistances buccale et nasale et associ~e une absence d'effort respiratoire objectiv~e par un trac~ plat de l'enregistrement d~riv~ des sangles ~ mercure abdominale et thoracique. L' "apn~e des voies a~riennes sup~rieures" se d~finit c o m m e un interval minimum de 10 sec durant lequel une absence d'~change, refl~t~e par un trace plat de l'enregistrement d~riv~ des thermistances, s'associe ~ une persistance de l'effort respiratoire visualis~ par l'enregistrement d~riv~ des sangles ~ mercure thoracique et abdominale. Une "apn~e mixte" se definit par un arr~t des mouvements dia-
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C. G U I L L E M I N A U L T
ET AL.
TABLE I Clinical symptoms presented by the patient population studied. Patient
Sex
Age
Snoring
Recent enuresis
Daytime somnolence
Decreased school performance
M o o d and behavioral disturbance
Morning headache
Weight change
Hypertension
1 2 3
F M M
14 12 9
+ + +
+ + 0
+ + 0
+
+
~
+
o
o
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o
4 5 6 7 8
M M M M M
8 6 5 11 7
+ + + + +
+ + intermittent + 0 + + +
+ 0 + + 0
+ 0 + + 0
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4-
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0
0
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+
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phragrnatiques de dur~e variable avec reprise de ces mouvernents sans reprise des 6changes gazeux avec le milieu ext~rieur du fait de la persistance d'un ~l~ment obstructif supdrieur. L~ encore, un arr~t des 6changes gazeux avec le milieu ext6rieur de 10 sec m i n i m u m dolt ~tre enregistr4 pour ~tre consid~rd c o m m e "apnde mixte". La ddfinition de chaque apn6e fut en fair amelior~e par diverses techniques d'enregistrernent. Le terrne "hypopnde" se d6finit par l'enregistrernent d'une irnportante augmentation de pression endo-oesophagienne, rnesurde par un catheter av~lyseur de pression, associde ~ une d6saturation de la courbe oxyrn~trique, rnais sans arr~t complet du flux adrique sup~rieur. Population dtudide
Notre population est cornposde de huit enfants, une m e et sept garcons, ~g& de 5 ~ 14 o . n ans qui furent systernatlquerne t ~tudi&. Leur histoire clinique a 4t~ ddcrite dam une autre publication (Guffierninault et al., sous presse). Le Tableau I pr~sente un court r&umd du tableau clinique. Techniques et pzotocole d'dtude Apr~s un examen clinique d~tallld, chaque enfant subit un exarnen laryngoscopique corn-
plet et une ~valuation respiratoire (testsspirorndtriques, gaz du sang, etc.) pendant l'~veil. A vant traitement
Les enregistrements polygraphiques nocturnes furent pratiqu~s en deux ~tapes: tout d'abord un enregistrernent polygraphique nocturne dit de "diagnostic", puis, g6n~ralernent 2 ~ 3 semaines plus tard, une ~tude polygraphique du sornrneil et de la respiration de Fenfant pendant un minimum de 3 nuits successives. Trois enfants (cas 1, 3 et 7) furent enregistrds pendant 24 h consdcutives, ~ la fin des 3 nuits successives, de faqon ~ appr~cier la somnolence diurne. Les enregistrernents furent rdalisds sur un polygraphe Grass Model 78-B toujours situd d a m un chambre adjacente au rnalade Sl~cialernent conque pour l'observation continuelle du rnalade: un miroir sans rein permettait d'observer le cornportement du malade et un systhme d' "intercom" perrnettait d'6couter respiration et vocalisation. 12 faut noter que l'~lectromyogramme intercostal enregistr~ pendant la nuit 2 ne fut pratiqud que chez les enfants les plus ages (1, 2 et 7); cet EMG rut rd~li~ ~ l'aide de micro-ills de 500 p de diam~tre insdrds sous anesth~sie locale. L'oxyrn~tre ~ oreille qui enregistre continuellernent les va#uations de la saturation art~rielle en oxyg~ne est d'une grande aide
APNEE AU COURS DU SOMMEIL
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pour d~limiter la dur~e des apn~es. Une marge d'erreur de 10% peut exister si l'oxym~tre n'est pas r~gulier~ment recalibr~ par divers pr~l~vements nocturnes sanguins, non ~x~cutds chez ces enfants. Ne'anmoins, la d~flection de la courbe oxym~trique indique toujours une d~saturation. Les erreurs sont apparues ~tre plus par d~faut (les chiffres de d~saturation indiqu& par l'oxym~tre ~tant plus optimistes que les pr~l~vements sanguins) que par exc~s. Le catheter analyseur de pression a un diam~tre de 1,3 mm et est plac~ par voie nasale dans le tiers infSrieur de l'oesophage au-dessus de l'anneau diaphragmatique oesophagien. Cet analyseur permet d'obtenir une valeur exacte des changements de pression endo-oesophagienne qui refl~tent les modifications de pression intrathoracique (Petit et Milic-Emili 1958). Une meilleure d~finition des diff& rents types d'apn~e peut ~tre ainsi obtenue et cet appareil permet aussi une appreciation exacte des "hypopn~es". Chez deux enfants, cas 5 et 7, une 4tude ~lectrocardiographique plus ~labor~e a ~t~ r4alisle grace ~ un syst~me "Holter" qui permet l'enregistrement continu de l'electrocardiogramme sur minicassette pendant 24 h de faqon ambulatoire et surtout grace au d~veloppement par le d~partement de Cardiologie de Stanford d'un programme permettant l'analyse de cet enregistrement par ordinateur (Lopes et al. 1975). Lors des enregistrements de 24 h, les enfants avaient la possibilit$ de se d~placer dans un espace relativement restreint (deux pi~ces adjacentes) pendant la journ~e. T~l~vision, jeux, livres ~taient ~ leur disposition et routes visites ~taient autorisSes de 9 h du matin h 10 h du soir. L'autorisation de se mettre au lit ~tait accord~e ~ la moindre demande.
enfants 1, 2, 4, 5, 6, 7 et 8 furent enregistr~s pendant une nuit dans les 24 h suivant l'intervention chirurgicale. Un deuxi~me enregistrement nocturne fut pratiqu~ 3 mois plus tard (cas 1, 2, 4, 5, 6 et 7). Le sujet num~ro 3 ne fut pas suivi ~ Stanford apr~s l'enregistrement initial. Le sujet num~ro 8 a ~t~ op~.r~ il y a moins de 3 mois. Les cas 1 et 2 qui subirent une trach~ostomie furent enregistr~s de faqon r~guli~re, valve ouverte ou ferm~e, pendant les 24 et 28 mois suivant l'intervention.
Aprds traitement
Critdres d'analyse des rdsultats
Chaque fois qu'une intervention chirurgicale (ablation des amygdales et des v~gdtations ou trachdostomie avec mise en place d'une valve) s'imposait un enregistrement post-opdratoire fut proposd aux parents. Les
Chaque 30 sec d'enregistrement fut analys~e pour sommeil et veille selon les crit~res d~crits dans le manuel international de Rechtschaffen et Kales (1968). Outre le temps total de sommeil, le sommeil paradoxal, le sommeil lent
Le probldme des su]ets contr61es Nous avons une population "contrSle" adulte (huit jeunes adultes, 18 ~ 27 ans, et douze adultes d'age moyen, 40 ~ 60 ans), mais notre population "contrSle enfants normaux" est inexistante. Pour essayer de palier ~ ce manque, nous avons revue les enregistrements de dix enfants de 1 ~ 15 ans adressSs ~ la clinique pour un "trouble du sommefl" (dnur~sie, terreurs nocturnes, hypersomnie, insomnie, etc.) qui ont tous ~t~ soumis ~ un enregistrement polygraphique nocturne dans le m~me local que les cas rapport~s ici et qui ont tous eu une ~tude de leur respiration nocturne selon le protocole "nuit I -- avec oxym~tre". Nous avons obtenu ainsi des valeurs t~moin quant au nombre d'irr~gularit~s respiratoires et d'apn~es au cours d'une nuit. Les valeurs "normales" des divers stades de sommefl selon l'~ge ont dfi ~tre emprunt~es ~ la litt~mture (Ross et al. 1968; Kahn et al. 1973). Nos dix enfants ne pouvaient pour cela servir de t& moins, ayant ~t~ adress~s pour un "trouble du sommefl". Chaque enfant a par ailleurs ~t~ consid~r~ comme son propre t~moin lors de la comparaison "avant" et "apr~s" traitement.
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C. GUILLEMINAULT ET AL.
subdivis~ en quatre stades, le temps occup~ par des mouvements du corps, la dur~e exacte de chaque alpha d'dveil sur l'~lectroenc~phalogramme furent mesur~s. Dur~e et type d'apn~e, importance de la dfsaturation et correlation avec le stade de sommeil furent aussi d~termin~s. L'adjonction du micro-catheter endo-oesophagien risquait de modifier le nombre d'apnSes et une attention particuli~re fut donn~e, lors de l'analyse des r~sultats, ~ ce probl~me. Mais une ~tude comparative montra qu'il n'y avait pas de difference significative entre nuit 2 et nuit 3 pour le param~tre "nombre d'apn~es". Les r~sultats pr~sent~s refl~teront donc la moyenne de 3 nuits successires. Par contre, la d~finition du " t y p e " d'apn~e est nettement plus precise sur l'enrigistrement de la troisi~me nuit grace au micro-catheter analyseur de pression. Le pourcentage de chaque type d'apn~e sera donc celui exclusivement de la nuit 3. l~sultats Respiration pendant l'dveil
Les tests pulmonaires executes pendant la journ~e se r~v~l~rent normaux dans tous les cas ~tudi~s. cinq enfants (cas 2, 4, 5, 6 et 7) pr~sentaient une hypertrophie discrete ou importante des amygdales ou v~g~tations.
Respiration au cours du sommeil, avant traitement
T o u s l e s enfants pr~sentaient une respiration anormale lors du sommeil, d~montr~e par l'enregistrement polygraphique "diagnostic". Lors de l'~tude de 3 nuits successives, les r~sultats pr~sent~s dans le Tableau II furent enregistr~s. I1 est important de noter que sept enfants sur huit ont une predominance d'apn~es des "voies a~riennes sup~rieures". Ces apn~es sont toutes de type inspiratoire. Les mouvements du diaphragme sont de plus en plus importants et des pressions n~gatives de moins 80 cm d'eau sont le plus souvent enregistr~es. Le nombre total d'apnSes observ~es lots du sommefl paradoxal est faible, et m~me dans deux cas (eas 4 et 6) pratiquement nul. Sommeil
Une moyenne des temps de sommeil enregistr~s pendant 3 nuits successives est prgsent~e darts le Tableau III. L'analyse qualitative du sommeil montre que les stades 1 et 2 ne sont souvent qu'une caricature du sommeil normal. Les rythmes sigma ("sleep spindles") sont rares et difficiles reconna~re et les complexes K sont particuli~rement nombreux principalement ~ la fin
TABLE II Three types of apnea were seen in all patients. TAP (total apnea period) represents the mean total number of apneas recorded during 3 successive recorded nights. MAP (mean apnea period) represents the mean duration of the total apneic episodes during 3 successive nights. % REM (or NREM) apnea represents the percentage of apnea recorded during REM (or NREM) during 3 successive nights. % Central, upper airway, or mixed apnea represents the percentage of each type of apnea recorded during night 3 of the protocol "before treatment". The catheter tip pressure transducer was used during that night to define better the type of apnea (see text).
TAP (X 3 nights) MAP (X 3 nights) % REM apnea (X 3 nights) % NREM apnea (X 3 nights) % Central apnea (night 3) % Upper airway apnea (night 3) % Mixed apnea
Case1
Case2
Case3
Case4
Case5
Case6
Case7
Case8
674 32.5 s. 15.5% 84.5% 9% 81% 10.4%
816 22 s. 6% 94% 11% 89% 0.1%
418 26 s. 9% 91% 14% 83% 3%
78 19.7 s. 0.3% 99.7% 2.4% 96.6% 1%
103 18 s. 28.4% 71.6% 85.5% 5.25% 9.25%
129 15.2 s. 0 100% 49% 50% 1%
676 24.6 s. 36.5% 72.5% 5% 80% 15%
122 19 s. 5% 95% 3% 97% 0.1%
APNEE AU COURS DU SOMMEIL
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d'une apn~e. Par contre, les stades 3 et 4 sont facilement reconnaissables et de morphologie normale. Les temps totaux de stade 3--4 sont anormalement bas dans les cas 1 ~ 3. Par contre si l'on compare les r~sultats des autres cas (cas 4 et 8) aux r~sultats publi~s dans la litt~rature (Ross et al. 1968; Kahn et al. 1973), les stades 3--4 sont anormalement ~lev~s. Le sommeil paradoxal est d~chiquet~ par des bouff~es de rythme alpha d'~veil, des complexes K et de fr~quentes intrusions de stade 2 durant 8 ~ 10 sec.
Interaction sommeil--respiration Chez tousles enfants, hypopn~es et apn~es pr~dominent lors des stades 1 et 2 du sommeil lent. Les enfants 4, 5, 6 et 8, qui pr~sentent un nombre d'apn~es mod~r~ compar~ aux autres sujets, ont tous un temps total de stade 3--4 ~lev~. Lors des stades 3--4, la respiration devient moins bruyante, plus aisle et le nombre d'apn~es enregistr~ diminue. Le cas 7 paraft ~ la jonction entre deux groupes (cas 1 3, multiples apn~es, absence de stade 3--4; cas 4, 5, 6 et 8, apn~es moins nombreuses, augmentation des stades 3--4). I1 pr~sente de nombreuses apn~es, non seulement dans le stade 1--2, mais aussi lors du stade 3, par contre lorsqu'il pr~sente un stade 4 bien d~fini, sa respiration devient normale et pratiquement sans apn~es. L'impression donn~e est que le cas 7 a ~t~ enregistr~ ~ une phase de transition dans l'affection avec progressif passage d'un groupe ~ un autre. Dans les cas 1 3, l'enregistrement obtenu n'est plus qu'une caricature d'un sommefl normal. Quelques secondes apr~s l'endormissement, une apn~e est enregistr~e. L'enregistrement se compose essentiellement d'une activit~ th~ta de faible amplitude et quelques fantSmes de "spindles" peuvent ~tre reconnus ici et 1~; ~ la fin d'une apn~e, une bouff~e de rythme alpha lent (8--9 c/sec) s'observe, parfois pr~c~d~e d'un complexe K, quelques cycles respiratoires normaux sont alors observes, puis le rythme th~ta de faible amplitude r~apparaft et une nouvelle apn~e est enregistr~e.
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Enregistrement de 24 h (cas 1, 2 et 7) De faqon assez surprenante les temps totaux de sommeil pendant la journ~e ne sont jamais tr~s importants lorsque l'analyse du trac4 se fait par p~riode de 30 sec. En effet, l'analyse des r~sultats ne tient pas compte des "micro-sommeils" de quelques secondes de dur~e qui se produisent de faqon r~p~t~e par p~riodes pendant la journ~e (Guilleminault et al. 1975b). L'enfant num~ro 1 dormit 27 min dans la journ~e et 506 rain pendant la nuit, allant se coucher vers 22 h 30; l'enfant num~ro 2 fit une sieste de 62 min pendant la journ~e et dormit 586 min pendant la nuit, allant se coucher vers 21 h 30; enfin, l'enfant num~ro 7 dormit 14 min pendant la journ~e et 560 min la nuit, ~tant au lit ~galement vers 21 h 30.
Enregistrement de l'dlectrocardiogramme De nombreuses arrythmies de type sinusal furent enregistrdes en directe relation avec les apndes rdpdt~es chez tous les enfants. Des brady-arrythmies de 4 sec furent observdes en particulier lors d'apndes des "voies adriennes supdrieures", ou lors d'apndes de type "central" particuli~rement longues (au-del~ de 45 sec) survenant de fa~on concommittente une salve de mouvements occulaires rapides. Ces arrythmies furent particuli~rement bien ~tudides lots de l'enregistrement continu sur cassette. Un exemple de la dispersion de l'interval RR peut ~tre observ~ sur la Fig. 1.
Enregistrement apr@s traitement Le traitement proposd d'emblde dans six cas (cas 2, 4, 5, 6, 7 et 8) fut ablation des amygdales et vdg~tations, et, dans le cas num d r o l , trach~ostomie avec mise en place d'une valve. Les cas num~ro 2, apr~s ablation des amygdales et des v~g~tations, pr~sentait encore 650 apn~es, d'une dur~e moyenne de 22 sec dont 94% furent enregistrdes pendant les stades 1 et 2. Ces apn~es ~taient de type "voies a~riennes sup~rieures" pour 89%
APNEE AU COURS DU SOMMEIL
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Fig. 1. Continuous electrocardiogram strip recording during stage 2 NREM sleep (Case 7). The recording was performed at the end of a 20 sec mixed apneic episode (top tracing) followed by resumption of respiration (bottom tracing). Sinus bradycardia can be seen during the apnea. It is intersting to note that T wave is positive in the top tracing and at the onset of respiration, but the shape of the QRS-T complexes modified after resumption of respiration. This is essentially secondary to anatomical heart displacement occurring during the "obstructive" component of the mixed apnea and does not indicate pathology (speed = 25 mm/sec).
d'entre elles. Une trach~ostomie avec raise en place d'une valve fut alors d4cid~e. L'enregistrement juste apr~s le traitement chirurgical se r4v~la souvent d'int~r~t limit~ pour l'~tude sp~cifique des param~tres sommeil et respiration, anesth~sie et oed~me pharyngo-laryngg compliquant par trop l'interpr~tation des r~sultats.
Enregistrement d long terme Les cas 1 et 2, apr~s trach~ostomie, et les cas 4, 5, 6 et 7, apr~s ablation des amygdales et v~g~tations, present,rent une amelioration
nette de leur ~tat clinique (Guilleminault et al., sous presse). Les r~sultats des enregistrements somnographiques, 3 mois apr~s intervention chirurgicale, sont pr~sentds dans le Tableau IV. Le sommefl apparaft de structure norrnale. Les plus importantes modifications portent sur les pourcentages de stades 3--4 et de sommeil paradoxal. On peut noter un changement dramatique du nombre d'apn~es enregistr~es. Les cas 1 et 2 furent suivis ult~rieurement. Neuf mois apr~s trach~ostomie, les deux enfants furent enregistr~s pendant 2 nuits successives: nuit A, valve ouverte et nuit B, valve
TABLE V TST = total sleep time: REM = total rapid eye movement time; TAP = total apnea periods. Night A: The valve was left open. In each case the child had normal sleep. Night B (the night following Night A): The valve was kept closed and sleep apnea was again recorded. As mentioned in the text, in case 2 the reappearance was progressive. See also Fig. 2. Case 1
Case 2
Night A
Night B
Night A
Night B
TST minutes REM min (%) Stage 1 min (%) Stage 2 min (%) Stage 3+4 min (%)
421 87 (20.6%) 24 (5.7%) 172 (40.85%) 138 (33%)
469 46 (10%) 133 (31.5%) 287 (61.2%) 3 (0.6%)
363 72 (20%) 10 (3%) 111 (36.6%) 170 (46.8%)
320 88 (8.7%) 23 (7.2%) 151 (47.25%) 118 (36.9%)
TAP
6
444
5
75
374
C. G U I L L E M I N A U L T E T AL. h © ( . i UR N / , L
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PiRE D EARLY
MORNING
SLEEP
Fig. 2. This figure p r e s e n t s t h e r e c o r d i n g o f r e s p i r a t i o n in case 2 w i t h valve closed (Night B) 3 m o n t h s a f t e r treatm e n t . T h e e n d o e s o p h a g e a l pressure is m e a s u r e d b y m e a n s o f a c a t h e t e r tip pressure t r a n s d u c e r ; o x y g e n s a t u r a t i o n is m e a s u r e d by m e a n s of a n ear o x y m e t e r . Top left tracing: The p a t i e n t is awake. His e n d o e s o p h a g e a l pressure varied, w i t h i n t h e n o r m a l range, in c o r r e l a t i o n w i t h d i a p h r a g m a t i c m o v e m e n t s . Top right tracing: The p a t i e n t has b e e n asleep for 15 m i n (stage 2 N R E M sleep). Wheezing can be heard. T h e e n d o e s o p h a g e a l pressure has increased, c o n f i r m i n g t h e e x i s t e n c e of an i n c o m p l e t e u p p e r airway o b s t r u c t i o n . T h e r e is a slight d e s a t u r a t i o n c o m p a r e d to w a k e f u l n e s s ( d r o p f r o m 96% to --94%). Lower tracing: This r e c o r d i n g was o b t a i n e d near 3 a.m. (stage 2 N R E M sleep). T h e p a t i e n t has r e d e v e l o p e d a c o m p l e t e a p n e a s y n d r o m e . U p p e r airway a p n e a s are visible o n t h e tracing b y progressive increase in e n d o e s o p h a g e a l pressure w i t h n o air flowing t h r o u g h t h e u p p e r airway, as s h o w n o n t h e % CO2 e x p i r e d curve.
ferm~e. Les derniers enregistrements r~alisds le furent 24 et 28 mois apr~s trach~ostomie, la premiere moiti~ de la nuit, valve ouverte et la deuxi~me moiti~ de la nuit, valve ferrule. Le m~me ph~nom~ne fut not~ dans les deux cas: la r~apparition complete de t o u s l e s signes polygraphiques du syndrome "apn~es au cours du sommefl", et, dans le cas num~ro 2 de l'~nur~sie. Non settlement apn~es, mais aussi anomalies du sommeil similaires ~ celles observ~es avant traitement, furent enregistr~es. I1 est int~ressant de noter le tr~s faible pourcentage de stade 3--4 dans le cas num~ro 1 (enregistrement valve ferm~e) associ~ un large (444) nombre d'apn~es; tandis que le cas num~ro 2 n'eut au total que 75 apn~es au cours de l'enregistrement et un pourcentage de stade 3--4 diminu~ par rapport ~ la nuit contr61e, mais encore consistant. L'analyse de la nuit "valve ferm~e" de ce cas, donne aussi des indications sur le d~veloppement du
ph~nom~ne apn~fque. Lors du "premier cycle", il pr~senta une respiration bruyante, mais sans apn~es. I1 d~veloppa t o u s l e s stades de sommeil (en particulier stades 3--4) observes normalement chez un enfant du m~me ~ge. Puis sa respiration devint plus bruyante, quelques apn~es de type "voles a~riennes sup~rieures" furent not~es, mais ce n'est que vers 2 h du matin qu'un ronflement sonore se fit entendre et que l'aspect typique pr~-trach~ostomie fut enregistr~. Entre 2 et 4 h du matin, l'e'nur~sie fut aussi notre; ~ 5 h, l'enfant se r~veilla, mal ~ l'aise, se plaignant de maux de t~te et refusa de garder plus longtemps sa valve ferm~e.
Discussion Coccagna et al. (1972) furent, ~ notre connaissance, les seuls jusqu'ici ~ rapporter, chez
APNEE AU COURS DU SOMMEIL un enfant, un syndrome "apn~es au cours du sommeil", avec dtudes polygraphiques. L'~tude rapportde ici ddmontre que, c o m m e chez l'adulte (Guilleminault et al. 1975a), des enfants apparemment sans anomalie respiratoire majeure pendant l'dveil peuvent prdsenter au cours du sommeil une incroyable anomalie respiratoire. Les apn~es vont ~tre responsables de l'apparition de signes cliniques et vont aussi, en retour, agir sur le sommeil. L'analyse de nos rdsultats nous a fait considdrer diverses questions. Peut-on considdrer l'hypertrophie des amygdales et des vdg~tations c o m m e seule cause de l'apparition du syndrome apn~es au cours du sommeil? Nous ne le pensons point. Tout d'abord, t o u s l e s enfants qui prdsentent une telle hypertrophie ne prdsentent pas ce syndrome. Par ailleurs, les cas 5, 6 et 7 ne pr~sentaient pas une hypertrophie nette. Les spdcialistes ORL avaient auparavant d~j~ ~td consult~s et avaient rejet~ l'intervention; ce ne fur que sur notre insistance qu'elle fut dx~cutde. Dans les cas 1 et 2, cette ablation n'a point emp~chd l'apparition du syndrome (cas 1) ni vraim e n t amdliord ce syndrome (cas 2). L'existence d'une respiration normale pendant l'~veil, ddmontrde par les enregistrements de longue durde et les tests spirom~triques, la mise en ~vidence d'apn~es au cours du sommeil chez seulement un groupe d'enfants avec hypertrophie des amygdales et v~gdtations, et non chez tous, et la persistance d'apndes multiples malgrd l'ablation des amygdales et des vdgdtations dans deux cas, nous ont fait postuler l'existence d'une anomalie du syst~me nerveux central dans la gdn~se de ce syndrome. Une question soulevde par nos observations est ceUe de la possibilitd d'un retentissement secondaire d ' u n m~canisme obstructif des voies adriennes supdrieures sur le syst~me nerveux central. Ceci semble problable. Apn~es et hypopndes vont entrafner hypoxie et, ~ un degrd moindre car les possibflitds t a m p o n de l'organisme sont plus larges, hypercapnie et discrete acidose, ~ventuellement m~me d'autres modifications m~taboliques. I1 est possible d'envisager une interaction de ces modi-
375 fications m~taboliques et gazeuses sur le fonctionnement c~r~bral en g~n~ral et sur les neurones respiratoires du tronc c~r~bral en particulier. Mais ainsi que nous l'avons mentionnd, tous les enfants avec obstruction des voies adriennes sup~rieures ne pr6sentent pas un syndrome apn~es au cours du sommeil. Une "sensitivitY" particuli~re des neurones respiratoires au cours du sommeil chez certains individus doit donc ~tre considdr~e. On peut m~me envisager la crdation d ' u n cercle vicieux. Une dysfonction respiratoire centrale (gdn~tique?) mod~rde existe lors du sommeil. Un ~ldment mgcanique obstructif augmente les difficultds respiratoires diurnes et nocturnes. Lots du sommefl, des modifications du milieu intdrieur se produisent du fait de l'association des deux facteurs. Ces modifications retentissent sur le fonctionnement cdrdbral et le contrSle central de la respiration avec aggravation de l'anomalie centrale. Le cas numdro 2 a ~t~ particuli~rement instructif (voir Fig. 2). Une hypoxie discrete se voit lots de l'endormissement, l'hypercapnie est alors pratiquement inexistante, puis hypoxie et hypercapnie augmentent, la respiration est plus laborieuse et des apndes de type central, mixte ou des "voies adriennes sup~rieures" sont enregistrdes de faqon isolde, puis en salves de plus en plus frdquentes. Une aggravation progressive du ph~nom~ne est ~vidente. Pour nous donc, un d y s f o n c t i o n n e m e n t central est n~cessaire pour voir apparaftre les apn~es, mais les apn~es peuvent aggraver le dysfonct i o n n e m e n t central. Par ailleurs, ces apn~es apparaissent li~es au sommeil et nous voudrions revenir sur l'interrelation "anomalie respiratoire--stade de sommeil". Si la respiration est anormale lots du sommeil, il est t o u t aussi ~vident que le s o m m e i l est a n o r m a l chez ces enfants. Cette anornalie du sornmeil est-elle cause o u consdq u e n c e de l'anornalie respiratoire? I1 paraft
logique de penser que les apn~es r~p~t~es qui se terminent par un "all~gement" du sommefl, visualis~ par un trac~ du type stade 1 ou par une salve de r y t h m e alpha d'~veil, vont prof o n d e m e n t modifier les taux et pourcentages
376
des temps de sommeil. Mais l'~tude de la population avant traitement et la reproduction exp~rimentale de l'affection lorsque la valve reste ferm~e r~v~lent des faits int~ressants et paradoxaux. Lorsqu'un nombre important d'apn~es est enregistr~ pendant une nuit, on observe une disparition complete des stades 3--4. Par contre dans les cas off le nombre d'apn~es est plus modern, non seulement les stades 3--4 sont presents, mais encore, compares aux donn~es de la litt~rature et ~ de rares cas personnels, augment~s. Apr~s traitement, il existe une normalisation des temps et pourcentages des divers stades de sommeil. Ainsi, dans les cas 4, 5, 6 et 7, le temps total passd en stade 3--4 repr~sente, avant traitement, 60,8% du temps total de sommeil, tandis qu'apr~s traitement, alors que la structure de chaque cycle est parfaitement ~tablie, ce temps total n'est plus que 52,25% du temps total de sommeil. Les modifications des valeurs des stades 3--4 (disparition ou augmentation) selon les enfants peuvent ~tre interpr~t~s de diff~rentes faqons. Les enregistrements respiratoires lots du sommeil, aussi bien chez le nourrisson, l'enfant ou l'adulte (Guilleminault et Dement 1974) montrent normalement une respiration particuli~rement r~guli~re lors du sommeil lent (stade 3--4), h l'oppos~ du sommeil paradoxal et du stade 1. I1 est ais~ d'expliquer la disparition des stades 3--4 chez les enfants avec apn~es multiples. Les all~gements "continuels" du sommeil, et ~ventuellement m~me le retentissement des modifications du milieu int~rieur sur certains neuro-transmetteurs (Guilleminault et Dement 1974) emp~chent l'apparition de ces stades. Plus difficile est d'expliquer pourquoi le stade 4 augmenta lors d'apn~es chez cert~ns enfants, non seulement par rapport aux donn~es statistiques publi~es, mais aussi lorsque l'on compare les temps totaux avant et apr~s intervention chirurgicale, l'enfant ~tant son propre contrSle (8% de difference). Cette augmentation est-elle en relation avec un ph~nom~ne de d~privation partielle de sommeil due a l'anomalie respiratoire, ou l'augmentation du stade 4 (ou plus exactement l'~tat c~r~bral
C. G U I L L E M I N A U L T E T AL.
particulier qui se traduit sous forme de stade 4 lors de l'enregistrement polygraphique) traduit~lle un ph~nom~ne beaucoup plus complexe, teUe une tentative de d~fense de l'organisme contre l'apn~e au cours du sommeil? Nous avons ~ l'heure actuelle peu d'arguments solides pour soutenir une hypoth~se plutSt qu'une autre. L'~tude d'enfants qui ont subi une trach~ostomie et qui sont rdenregistr~s avec valve ferm~e pourra ~ventueUement donner quelques informations en ce sens. Au total, il semble donc que les modifications du sommefl lent sont essentieUement secondaires au ph~nom~ne apn~ique. L'anomalie respiratoire joue aussi un role, bien que de fagon moins dramatique, sur le sommeil paradoxal. Avant traitement, le pourcentage moyen est de 15% et se transforme en 19,5% apr~s chirurgie. Et lorsque la valve reste ferm~e, le sommeil paradoxal diminue de nouveau. Un dernier point m~rite attention, celui de la relation apn~es au cours du sommefl et arrythmie. Chez l'enfant comme chez l'adulte (Tflkian et al. 1975) des anomalies importantes du rythme cardiaque peuvent s'observer en association avec les apn~es des "voies a~riennes SUl~rieures". Asystolies de plusieurs secondes ont ~t~ observ~es dans les cas 5 ~ 7, ainsi que des "blocs cardiaques" du deuxi~me degr4. Les modifications hSmodynamiques secondaires aux apn~es lors du sommefl ont ~t~ largement d~crites et font courir le risque de d~veloppement secondaire de coeur pulmonaire et vraisemblablement aussi hypertension arterielle. Les troubles du rythme, bien mis en ~vidence par la technique Holter, font ~ l'extr~me courir le risque de mort subite pendant le sommeil. Un enfant qui ronfle r~guli~rement chaque nuit est un enfant anormal qui n~cessitte traitement. L'existence d'apn~es au cours du sommeil associ~es au ronflement, leur nombre, l'importance de la d~saturation hypnique secondaire et les modifications du rythme cardiaque ~ventuelles ne pourront ~tre vraiment appr~ci~ que grace ~ un enregistrement polygraphique au cours du sommeil. Ces enregistrements sont longs et difficiles. Un enfant, surtout s'il est jeune, aura sou-
APNEE AU COURS DU SOMMEIL vent du mal ~ s'habituer au milieu 6trange qui l'entoure. Mais lorsque l'on consid6re les risques encourus par un enfant avec apn6es au cours du sommeil et les possibilit6s actuelles de traitement (Guilleminault et al., sous presse), cet examen, parfois difficile du fait de l'~ge de l'enfant, mais sans risque particulier pour lui, s'impose absolument en cas de doute.
R6sum~ Le diagnostic de syndrome "apn6es au cours du sommeil" fut port6 chez huit enfants ~g6s de 5 ~ 14 ans. Le sommefl et la respiration de ces cas furent 6tudi6s de faqon intensive avant toute tentative de traitement. Puis sommeil et respiration furent de nouveau 6tudi6s 3 mois apr6s ablation des amygdales et v6g6tations (6 cas) ou trach6ostomie avec pose d'une valve (2 cas). Une 6tude ~ long terme fut faite sur les deux enfants trach6ostomis6s avec pose d'une valve. Chez ces enfants, qui ont une respiration normale pendant l'6veil, le sommeil induit l'apparition d'apn6es. Trois types d'apn6es (centrales, mixtes et des "voies a6riennes sup6rieures") s'observent dans chaque cas. Au cours d'une nuit, le nombre minimum d'apn6es enregistr6 fur 75, le nombre maximum fut 816. Une profonde perturbation du sommefl s'observe lots de l'enregistrement polygraphique. Les modifications portent sur l'aspect de l'61ectroenc6phalogramme et sur la structure du sommefl. Le temps de sommeil paradoxal est g6n6ralement diminu6, mais les modifications portent aussi sur les stades 3--4. I1 semble y avoir une relation entre respiration et stades 3--4. Lorsque les apn6es sont multiples, les stades 3--4 sont inexistants. Lorsque le stade 4 est pr6sent, les apn6es disparaissent. Les 6tudes faites avec valves ouvert e e t ferm6es au cours du sommeil dans deux cas confirment ce fait. Enfin les apn6es entrafnent d'importantes arrythmies au cours du sommeil.
377 Summary
Sleep and respiration in children with sleep apnea syndrome A sleep apnea syndrome has been diagnosed in eight children (age range 5--14). Before undertaking therapeutic trials, sleep and respiration were extensively studied, Sleep and respiration were again analyzed 3 months after tonsillectomy and adenoidectomy (6 cases) or tracheostomy with insertion of valve (2 cases). Sleep induced apneic apisodes in these children who had normal respiration during wakefulness. Three types of apnea (central, upper airway, and mixed) were recorded in each case. The minimum number of apneas recorded during a single night was 75; the maximum was 816. Polygraphic monitoring demonstrated greatly disturbed sleep. Sleep changes were quantitative as well as qualitative. REM sleep percent was decreased, but stages 3 and 4 NREM sleep were also impaired. A relationship between stages 3--4 NREM sleep and respiration was noted: stages 3--4 sleep disappeared when apneic episodes were numerous; no apnea was recorded during stage 4 sleep. Follow-up nocturnal recordings of two tracheostomized children with valve open, then closed, confirmed this "stage 4/no apnea" relationship. Apneas were also noted to induce marked sinus arrhythmia during sleep. Ce protocole experimental a ~t~ revu et approuv~ par le Comit~ de Contr61e sur l'Utilisation des Personnes Humaines lors de Recherches M~dicales. Une information complete (protocole et risques) fut communiqu~e, et aprouv~e par parents ou gardien l~gal de chaque enfant. Ce protocole fut ~x~cut~ dans le cadre du "Centre de Recherche Clinique" et sous supervision de ses responsables.
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367
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SOMMEIL ET R E S P I R A T I O N DANS LE SYNDROME "APNEE AU COURS DU SOMMEIL" CHEZ L ' E N F A N T * CHRISTIAN GUILLEMINAULT, ARA G. TILKIAN et WILLIAM C. DEMENT
Sleep Disorders Clinic and Department of Cardiology, Stanford University School of Medicine, Stanford, Calif. 94305 (U.S.A.) (Accepted for publication: February 20, 1976)
Le syndrome "apn~es au cours du sommeil" a ~t~ l'objet de nombreuses ~tudes chez l'adulte, au cours des 5 derni~res ann~es (Sadoul et Lugaresi 1972; Guflleminault et Dement 1974). Mais ce n'est que r~cemment qu'une ~tude plus syst~matique de ce probl~me fut entreprise chez l'enfant. Une revue clinique de huit cas ~tudi~s ~ Stanford et suivis r~guli~rement pendant un minimum de 6 mois nous a permis de d~finir une constellation de symptSmes, presents chacun dans au moins 60% des cas ~tudi~s. Ronflement nocturne important, somnolence diurne, retard scolaire, troubles de l'humeur, troubles psychiatriques mineurs regroup~s sous le terme g~n~ral d"'hyperactivit~", c~phal~es matinales, ~nur~sie d'apparition r~cente, anomalie du poids et tension art~rielle anormale pour le poids et l'Sge sont les ~l~ments cliniques qui, de par leur association doivent faire rechercher une respiration anormale au cours du sommeil chez i'enfant (Guilleminault et al., sous presse). Nous allons presenter ici les r~sultats polygraphiques obtenus chez ces enfants lots du diagnostic et apr~s tentative de traitement. * This research was supported by National Institute of Child Health and Human Development Grant HD 08339 and Public Health Service Research Grant R.R.-70 from the General Clinical Research Centers, Division of Research Resources, and by INSERM to Dr. Guilleminault. Information and reprint requests should be addressed to Sleep Disorders Clinic and Laboratory (Dr. C. Guilieminault), Stanford University School of Medicine, Stanford, California 94305.
D~finitions Une " a p n 6 e " est d6finie c o m m e un arr~t du flux a6rique au niveau du nez et de la bouche, pendant un temps minimum de 10 sec. Ceci diff~re du terme "respiration p6riodique" qui a 6t6 bien d6finie chez le nourrisson (Parmelee et al. 1972) et du terme "pause respiratoire" aussi utilis6 chez le nourrisson (Guilleminault et al. 1975b) en r6f6rence ~ des irr6gularit~s respiratoires non p6riodiques de 3 ~ 9 sec. La dur6e minimum de 10 sec fut choisie apr6s 6tude gazom6trique chez l'adulte au cours du sommeil. C'6tait, dans notre population, le temps minimum d'arr~t respiratoire n6cessaire pour que la PaCO2 d6croisse au-dessous de 90 mm/Hg. Nous avons utilis~ les termes classiques (Gastaut et al. 1966) d' "apn~e centrale", "apn~e des voies a~riennes sup~rieures" et "apn~e mixte". L' "apn~e centrale" se d~finit par une absence d'~change gazeux, dgmontr~e par un trac~ plat de l'enregistrement d~riv~ des thermistances buccale et nasale et associ~e une absence d'effort respiratoire objectiv~e par un trac~ plat de l'enregistrement d~riv~ des sangles ~ mercure abdominale et thoracique. L' "apn~e des voies a~riennes sup~rieures" se d~finit c o m m e un interval minimum de 10 sec durant lequel une absence d'~change, refl~t~e par un trace plat de l'enregistrement d~riv~ des thermistances, s'associe ~ une persistance de l'effort respiratoire visualis~ par l'enregistrement d~riv~ des sangles ~ mercure thoracique et abdominale. Une "apn~e mixte" se definit par un arr~t des mouvements dia-
368
C. G U I L L E M I N A U L T
ET AL.
TABLE I Clinical symptoms presented by the patient population studied. Patient
Sex
Age
Snoring
Recent enuresis
Daytime somnolence
Decreased school performance
M o o d and behavioral disturbance
Morning headache
Weight change
Hypertension
1 2 3
F M M
14 12 9
+ + +
+ + 0
+ + 0
+
+
~
+
o
o
,i,
o
4 5 6 7 8
M M M M M
8 6 5 11 7
+ + + + +
+ + intermittent + 0 + + +
+ 0 + + 0
+ 0 + + 0
+
4-
,~
+
0
0
0
+
+
+
~
0
+
+
1"
+
+
0
,~
0
phragrnatiques de dur~e variable avec reprise de ces mouvernents sans reprise des 6changes gazeux avec le milieu ext~rieur du fait de la persistance d'un ~l~ment obstructif supdrieur. L~ encore, un arr~t des 6changes gazeux avec le milieu ext6rieur de 10 sec m i n i m u m dolt ~tre enregistr4 pour ~tre consid~rd c o m m e "apnde mixte". La ddfinition de chaque apn6e fut en fair amelior~e par diverses techniques d'enregistrernent. Le terrne "hypopnde" se d6finit par l'enregistrernent d'une irnportante augmentation de pression endo-oesophagienne, rnesurde par un catheter av~lyseur de pression, associde ~ une d6saturation de la courbe oxyrn~trique, rnais sans arr~t complet du flux adrique sup~rieur. Population dtudide
Notre population est cornposde de huit enfants, une m e et sept garcons, ~g& de 5 ~ 14 o . n ans qui furent systernatlquerne t ~tudi&. Leur histoire clinique a 4t~ ddcrite dam une autre publication (Guffierninault et al., sous presse). Le Tableau I pr~sente un court r&umd du tableau clinique. Techniques et pzotocole d'dtude Apr~s un examen clinique d~tallld, chaque enfant subit un exarnen laryngoscopique corn-
plet et une ~valuation respiratoire (testsspirorndtriques, gaz du sang, etc.) pendant l'~veil. A vant traitement
Les enregistrements polygraphiques nocturnes furent pratiqu~s en deux ~tapes: tout d'abord un enregistrernent polygraphique nocturne dit de "diagnostic", puis, g6n~ralernent 2 ~ 3 semaines plus tard, une ~tude polygraphique du sornrneil et de la respiration de Fenfant pendant un minimum de 3 nuits successives. Trois enfants (cas 1, 3 et 7) furent enregistrds pendant 24 h consdcutives, ~ la fin des 3 nuits successives, de faqon ~ appr~cier la somnolence diurne. Les enregistrernents furent rdalisds sur un polygraphe Grass Model 78-B toujours situd d a m un chambre adjacente au rnalade Sl~cialernent conque pour l'observation continuelle du rnalade: un miroir sans rein permettait d'observer le cornportement du malade et un systhme d' "intercom" perrnettait d'6couter respiration et vocalisation. 12 faut noter que l'~lectromyogramme intercostal enregistr~ pendant la nuit 2 ne fut pratiqud que chez les enfants les plus ages (1, 2 et 7); cet EMG rut rd~li~ ~ l'aide de micro-ills de 500 p de diam~tre insdrds sous anesth~sie locale. L'oxyrn~tre ~ oreille qui enregistre continuellernent les va#uations de la saturation art~rielle en oxyg~ne est d'une grande aide
APNEE AU COURS DU SOMMEIL
369
pour d~limiter la dur~e des apn~es. Une marge d'erreur de 10% peut exister si l'oxym~tre n'est pas r~gulier~ment recalibr~ par divers pr~l~vements nocturnes sanguins, non ~x~cutds chez ces enfants. Ne'anmoins, la d~flection de la courbe oxym~trique indique toujours une d~saturation. Les erreurs sont apparues ~tre plus par d~faut (les chiffres de d~saturation indiqu& par l'oxym~tre ~tant plus optimistes que les pr~l~vements sanguins) que par exc~s. Le catheter analyseur de pression a un diam~tre de 1,3 mm et est plac~ par voie nasale dans le tiers infSrieur de l'oesophage au-dessus de l'anneau diaphragmatique oesophagien. Cet analyseur permet d'obtenir une valeur exacte des changements de pression endo-oesophagienne qui refl~tent les modifications de pression intrathoracique (Petit et Milic-Emili 1958). Une meilleure d~finition des diff& rents types d'apn~e peut ~tre ainsi obtenue et cet appareil permet aussi une appreciation exacte des "hypopn~es". Chez deux enfants, cas 5 et 7, une 4tude ~lectrocardiographique plus ~labor~e a ~t~ r4alisle grace ~ un syst~me "Holter" qui permet l'enregistrement continu de l'electrocardiogramme sur minicassette pendant 24 h de faqon ambulatoire et surtout grace au d~veloppement par le d~partement de Cardiologie de Stanford d'un programme permettant l'analyse de cet enregistrement par ordinateur (Lopes et al. 1975). Lors des enregistrements de 24 h, les enfants avaient la possibilit$ de se d~placer dans un espace relativement restreint (deux pi~ces adjacentes) pendant la journ~e. T~l~vision, jeux, livres ~taient ~ leur disposition et routes visites ~taient autorisSes de 9 h du matin h 10 h du soir. L'autorisation de se mettre au lit ~tait accord~e ~ la moindre demande.
enfants 1, 2, 4, 5, 6, 7 et 8 furent enregistr~s pendant une nuit dans les 24 h suivant l'intervention chirurgicale. Un deuxi~me enregistrement nocturne fut pratiqu~ 3 mois plus tard (cas 1, 2, 4, 5, 6 et 7). Le sujet num~ro 3 ne fut pas suivi ~ Stanford apr~s l'enregistrement initial. Le sujet num~ro 8 a ~t~ op~.r~ il y a moins de 3 mois. Les cas 1 et 2 qui subirent une trach~ostomie furent enregistr~s de faqon r~guli~re, valve ouverte ou ferm~e, pendant les 24 et 28 mois suivant l'intervention.
Aprds traitement
Critdres d'analyse des rdsultats
Chaque fois qu'une intervention chirurgicale (ablation des amygdales et des v~gdtations ou trachdostomie avec mise en place d'une valve) s'imposait un enregistrement post-opdratoire fut proposd aux parents. Les
Chaque 30 sec d'enregistrement fut analys~e pour sommeil et veille selon les crit~res d~crits dans le manuel international de Rechtschaffen et Kales (1968). Outre le temps total de sommeil, le sommeil paradoxal, le sommeil lent
Le probldme des su]ets contr61es Nous avons une population "contrSle" adulte (huit jeunes adultes, 18 ~ 27 ans, et douze adultes d'age moyen, 40 ~ 60 ans), mais notre population "contrSle enfants normaux" est inexistante. Pour essayer de palier ~ ce manque, nous avons revue les enregistrements de dix enfants de 1 ~ 15 ans adressSs ~ la clinique pour un "trouble du sommefl" (dnur~sie, terreurs nocturnes, hypersomnie, insomnie, etc.) qui ont tous ~t~ soumis ~ un enregistrement polygraphique nocturne dans le m~me local que les cas rapport~s ici et qui ont tous eu une ~tude de leur respiration nocturne selon le protocole "nuit I -- avec oxym~tre". Nous avons obtenu ainsi des valeurs t~moin quant au nombre d'irr~gularit~s respiratoires et d'apn~es au cours d'une nuit. Les valeurs "normales" des divers stades de sommefl selon l'~ge ont dfi ~tre emprunt~es ~ la litt~mture (Ross et al. 1968; Kahn et al. 1973). Nos dix enfants ne pouvaient pour cela servir de t& moins, ayant ~t~ adress~s pour un "trouble du sommefl". Chaque enfant a par ailleurs ~t~ consid~r~ comme son propre t~moin lors de la comparaison "avant" et "apr~s" traitement.
370
C. GUILLEMINAULT ET AL.
subdivis~ en quatre stades, le temps occup~ par des mouvements du corps, la dur~e exacte de chaque alpha d'dveil sur l'~lectroenc~phalogramme furent mesur~s. Dur~e et type d'apn~e, importance de la dfsaturation et correlation avec le stade de sommeil furent aussi d~termin~s. L'adjonction du micro-catheter endo-oesophagien risquait de modifier le nombre d'apnSes et une attention particuli~re fut donn~e, lors de l'analyse des r~sultats, ~ ce probl~me. Mais une ~tude comparative montra qu'il n'y avait pas de difference significative entre nuit 2 et nuit 3 pour le param~tre "nombre d'apn~es". Les r~sultats pr~sent~s refl~teront donc la moyenne de 3 nuits successires. Par contre, la d~finition du " t y p e " d'apn~e est nettement plus precise sur l'enrigistrement de la troisi~me nuit grace au micro-catheter analyseur de pression. Le pourcentage de chaque type d'apn~e sera donc celui exclusivement de la nuit 3. l~sultats Respiration pendant l'dveil
Les tests pulmonaires executes pendant la journ~e se r~v~l~rent normaux dans tous les cas ~tudi~s. cinq enfants (cas 2, 4, 5, 6 et 7) pr~sentaient une hypertrophie discrete ou importante des amygdales ou v~g~tations.
Respiration au cours du sommeil, avant traitement
T o u s l e s enfants pr~sentaient une respiration anormale lors du sommeil, d~montr~e par l'enregistrement polygraphique "diagnostic". Lors de l'~tude de 3 nuits successives, les r~sultats pr~sent~s dans le Tableau II furent enregistr~s. I1 est important de noter que sept enfants sur huit ont une predominance d'apn~es des "voies a~riennes sup~rieures". Ces apn~es sont toutes de type inspiratoire. Les mouvements du diaphragme sont de plus en plus importants et des pressions n~gatives de moins 80 cm d'eau sont le plus souvent enregistr~es. Le nombre total d'apnSes observ~es lots du sommefl paradoxal est faible, et m~me dans deux cas (eas 4 et 6) pratiquement nul. Sommeil
Une moyenne des temps de sommeil enregistr~s pendant 3 nuits successives est prgsent~e darts le Tableau III. L'analyse qualitative du sommeil montre que les stades 1 et 2 ne sont souvent qu'une caricature du sommeil normal. Les rythmes sigma ("sleep spindles") sont rares et difficiles reconna~re et les complexes K sont particuli~rement nombreux principalement ~ la fin
TABLE II Three types of apnea were seen in all patients. TAP (total apnea period) represents the mean total number of apneas recorded during 3 successive recorded nights. MAP (mean apnea period) represents the mean duration of the total apneic episodes during 3 successive nights. % REM (or NREM) apnea represents the percentage of apnea recorded during REM (or NREM) during 3 successive nights. % Central, upper airway, or mixed apnea represents the percentage of each type of apnea recorded during night 3 of the protocol "before treatment". The catheter tip pressure transducer was used during that night to define better the type of apnea (see text).
TAP (X 3 nights) MAP (X 3 nights) % REM apnea (X 3 nights) % NREM apnea (X 3 nights) % Central apnea (night 3) % Upper airway apnea (night 3) % Mixed apnea
Case1
Case2
Case3
Case4
Case5
Case6
Case7
Case8
674 32.5 s. 15.5% 84.5% 9% 81% 10.4%
816 22 s. 6% 94% 11% 89% 0.1%
418 26 s. 9% 91% 14% 83% 3%
78 19.7 s. 0.3% 99.7% 2.4% 96.6% 1%
103 18 s. 28.4% 71.6% 85.5% 5.25% 9.25%
129 15.2 s. 0 100% 49% 50% 1%
676 24.6 s. 36.5% 72.5% 5% 80% 15%
122 19 s. 5% 95% 3% 97% 0.1%
APNEE AU COURS DU SOMMEIL
371
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372
d'une apn~e. Par contre, les stades 3 et 4 sont facilement reconnaissables et de morphologie normale. Les temps totaux de stade 3--4 sont anormalement bas dans les cas 1 ~ 3. Par contre si l'on compare les r~sultats des autres cas (cas 4 et 8) aux r~sultats publi~s dans la litt~rature (Ross et al. 1968; Kahn et al. 1973), les stades 3--4 sont anormalement ~lev~s. Le sommeil paradoxal est d~chiquet~ par des bouff~es de rythme alpha d'~veil, des complexes K et de fr~quentes intrusions de stade 2 durant 8 ~ 10 sec.
Interaction sommeil--respiration Chez tousles enfants, hypopn~es et apn~es pr~dominent lors des stades 1 et 2 du sommeil lent. Les enfants 4, 5, 6 et 8, qui pr~sentent un nombre d'apn~es mod~r~ compar~ aux autres sujets, ont tous un temps total de stade 3--4 ~lev~. Lors des stades 3--4, la respiration devient moins bruyante, plus aisle et le nombre d'apn~es enregistr~ diminue. Le cas 7 paraft ~ la jonction entre deux groupes (cas 1 3, multiples apn~es, absence de stade 3--4; cas 4, 5, 6 et 8, apn~es moins nombreuses, augmentation des stades 3--4). I1 pr~sente de nombreuses apn~es, non seulement dans le stade 1--2, mais aussi lors du stade 3, par contre lorsqu'il pr~sente un stade 4 bien d~fini, sa respiration devient normale et pratiquement sans apn~es. L'impression donn~e est que le cas 7 a ~t~ enregistr~ ~ une phase de transition dans l'affection avec progressif passage d'un groupe ~ un autre. Dans les cas 1 3, l'enregistrement obtenu n'est plus qu'une caricature d'un sommefl normal. Quelques secondes apr~s l'endormissement, une apn~e est enregistr~e. L'enregistrement se compose essentiellement d'une activit~ th~ta de faible amplitude et quelques fantSmes de "spindles" peuvent ~tre reconnus ici et 1~; ~ la fin d'une apn~e, une bouff~e de rythme alpha lent (8--9 c/sec) s'observe, parfois pr~c~d~e d'un complexe K, quelques cycles respiratoires normaux sont alors observes, puis le rythme th~ta de faible amplitude r~apparaft et une nouvelle apn~e est enregistr~e.
C. GUILLEMINAULT ET AL.
Enregistrement de 24 h (cas 1, 2 et 7) De faqon assez surprenante les temps totaux de sommeil pendant la journ~e ne sont jamais tr~s importants lorsque l'analyse du trac4 se fait par p~riode de 30 sec. En effet, l'analyse des r~sultats ne tient pas compte des "micro-sommeils" de quelques secondes de dur~e qui se produisent de faqon r~p~t~e par p~riodes pendant la journ~e (Guilleminault et al. 1975b). L'enfant num~ro 1 dormit 27 min dans la journ~e et 506 rain pendant la nuit, allant se coucher vers 22 h 30; l'enfant num~ro 2 fit une sieste de 62 min pendant la journ~e et dormit 586 min pendant la nuit, allant se coucher vers 21 h 30; enfin, l'enfant num~ro 7 dormit 14 min pendant la journ~e et 560 min la nuit, ~tant au lit ~galement vers 21 h 30.
Enregistrement de l'dlectrocardiogramme De nombreuses arrythmies de type sinusal furent enregistrdes en directe relation avec les apndes rdpdt~es chez tous les enfants. Des brady-arrythmies de 4 sec furent observdes en particulier lors d'apndes des "voies adriennes supdrieures", ou lors d'apndes de type "central" particuli~rement longues (au-del~ de 45 sec) survenant de fa~on concommittente une salve de mouvements occulaires rapides. Ces arrythmies furent particuli~rement bien ~tudides lots de l'enregistrement continu sur cassette. Un exemple de la dispersion de l'interval RR peut ~tre observ~ sur la Fig. 1.
Enregistrement apr@s traitement Le traitement proposd d'emblde dans six cas (cas 2, 4, 5, 6, 7 et 8) fut ablation des amygdales et vdg~tations, et, dans le cas num d r o l , trach~ostomie avec mise en place d'une valve. Les cas num~ro 2, apr~s ablation des amygdales et des v~g~tations, pr~sentait encore 650 apn~es, d'une dur~e moyenne de 22 sec dont 94% furent enregistrdes pendant les stades 1 et 2. Ces apn~es ~taient de type "voies a~riennes sup~rieures" pour 89%
APNEE AU COURS DU SOMMEIL
373
Fig. 1. Continuous electrocardiogram strip recording during stage 2 NREM sleep (Case 7). The recording was performed at the end of a 20 sec mixed apneic episode (top tracing) followed by resumption of respiration (bottom tracing). Sinus bradycardia can be seen during the apnea. It is intersting to note that T wave is positive in the top tracing and at the onset of respiration, but the shape of the QRS-T complexes modified after resumption of respiration. This is essentially secondary to anatomical heart displacement occurring during the "obstructive" component of the mixed apnea and does not indicate pathology (speed = 25 mm/sec).
d'entre elles. Une trach~ostomie avec raise en place d'une valve fut alors d4cid~e. L'enregistrement juste apr~s le traitement chirurgical se r4v~la souvent d'int~r~t limit~ pour l'~tude sp~cifique des param~tres sommeil et respiration, anesth~sie et oed~me pharyngo-laryngg compliquant par trop l'interpr~tation des r~sultats.
Enregistrement d long terme Les cas 1 et 2, apr~s trach~ostomie, et les cas 4, 5, 6 et 7, apr~s ablation des amygdales et v~g~tations, present,rent une amelioration
nette de leur ~tat clinique (Guilleminault et al., sous presse). Les r~sultats des enregistrements somnographiques, 3 mois apr~s intervention chirurgicale, sont pr~sentds dans le Tableau IV. Le sommefl apparaft de structure norrnale. Les plus importantes modifications portent sur les pourcentages de stades 3--4 et de sommeil paradoxal. On peut noter un changement dramatique du nombre d'apn~es enregistr~es. Les cas 1 et 2 furent suivis ult~rieurement. Neuf mois apr~s trach~ostomie, les deux enfants furent enregistr~s pendant 2 nuits successives: nuit A, valve ouverte et nuit B, valve
TABLE V TST = total sleep time: REM = total rapid eye movement time; TAP = total apnea periods. Night A: The valve was left open. In each case the child had normal sleep. Night B (the night following Night A): The valve was kept closed and sleep apnea was again recorded. As mentioned in the text, in case 2 the reappearance was progressive. See also Fig. 2. Case 1
Case 2
Night A
Night B
Night A
Night B
TST minutes REM min (%) Stage 1 min (%) Stage 2 min (%) Stage 3+4 min (%)
421 87 (20.6%) 24 (5.7%) 172 (40.85%) 138 (33%)
469 46 (10%) 133 (31.5%) 287 (61.2%) 3 (0.6%)
363 72 (20%) 10 (3%) 111 (36.6%) 170 (46.8%)
320 88 (8.7%) 23 (7.2%) 151 (47.25%) 118 (36.9%)
TAP
6
444
5
75
374
C. G U I L L E M I N A U L T E T AL. h © ( . i UR N / , L
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Fig. 2. This figure p r e s e n t s t h e r e c o r d i n g o f r e s p i r a t i o n in case 2 w i t h valve closed (Night B) 3 m o n t h s a f t e r treatm e n t . T h e e n d o e s o p h a g e a l pressure is m e a s u r e d b y m e a n s o f a c a t h e t e r tip pressure t r a n s d u c e r ; o x y g e n s a t u r a t i o n is m e a s u r e d by m e a n s of a n ear o x y m e t e r . Top left tracing: The p a t i e n t is awake. His e n d o e s o p h a g e a l pressure varied, w i t h i n t h e n o r m a l range, in c o r r e l a t i o n w i t h d i a p h r a g m a t i c m o v e m e n t s . Top right tracing: The p a t i e n t has b e e n asleep for 15 m i n (stage 2 N R E M sleep). Wheezing can be heard. T h e e n d o e s o p h a g e a l pressure has increased, c o n f i r m i n g t h e e x i s t e n c e of an i n c o m p l e t e u p p e r airway o b s t r u c t i o n . T h e r e is a slight d e s a t u r a t i o n c o m p a r e d to w a k e f u l n e s s ( d r o p f r o m 96% to --94%). Lower tracing: This r e c o r d i n g was o b t a i n e d near 3 a.m. (stage 2 N R E M sleep). T h e p a t i e n t has r e d e v e l o p e d a c o m p l e t e a p n e a s y n d r o m e . U p p e r airway a p n e a s are visible o n t h e tracing b y progressive increase in e n d o e s o p h a g e a l pressure w i t h n o air flowing t h r o u g h t h e u p p e r airway, as s h o w n o n t h e % CO2 e x p i r e d curve.
ferm~e. Les derniers enregistrements r~alisds le furent 24 et 28 mois apr~s trach~ostomie, la premiere moiti~ de la nuit, valve ouverte et la deuxi~me moiti~ de la nuit, valve ferrule. Le m~me ph~nom~ne fut not~ dans les deux cas: la r~apparition complete de t o u s l e s signes polygraphiques du syndrome "apn~es au cours du sommefl", et, dans le cas num~ro 2 de l'~nur~sie. Non settlement apn~es, mais aussi anomalies du sommeil similaires ~ celles observ~es avant traitement, furent enregistr~es. I1 est int~ressant de noter le tr~s faible pourcentage de stade 3--4 dans le cas num~ro 1 (enregistrement valve ferm~e) associ~ un large (444) nombre d'apn~es; tandis que le cas num~ro 2 n'eut au total que 75 apn~es au cours de l'enregistrement et un pourcentage de stade 3--4 diminu~ par rapport ~ la nuit contr61e, mais encore consistant. L'analyse de la nuit "valve ferm~e" de ce cas, donne aussi des indications sur le d~veloppement du
ph~nom~ne apn~fque. Lors du "premier cycle", il pr~senta une respiration bruyante, mais sans apn~es. I1 d~veloppa t o u s l e s stades de sommeil (en particulier stades 3--4) observes normalement chez un enfant du m~me ~ge. Puis sa respiration devint plus bruyante, quelques apn~es de type "voles a~riennes sup~rieures" furent not~es, mais ce n'est que vers 2 h du matin qu'un ronflement sonore se fit entendre et que l'aspect typique pr~-trach~ostomie fut enregistr~. Entre 2 et 4 h du matin, l'e'nur~sie fut aussi notre; ~ 5 h, l'enfant se r~veilla, mal ~ l'aise, se plaignant de maux de t~te et refusa de garder plus longtemps sa valve ferm~e.
Discussion Coccagna et al. (1972) furent, ~ notre connaissance, les seuls jusqu'ici ~ rapporter, chez
APNEE AU COURS DU SOMMEIL un enfant, un syndrome "apn~es au cours du sommeil", avec dtudes polygraphiques. L'~tude rapportde ici ddmontre que, c o m m e chez l'adulte (Guilleminault et al. 1975a), des enfants apparemment sans anomalie respiratoire majeure pendant l'dveil peuvent prdsenter au cours du sommeil une incroyable anomalie respiratoire. Les apn~es vont ~tre responsables de l'apparition de signes cliniques et vont aussi, en retour, agir sur le sommeil. L'analyse de nos rdsultats nous a fait considdrer diverses questions. Peut-on considdrer l'hypertrophie des amygdales et des vdg~tations c o m m e seule cause de l'apparition du syndrome apn~es au cours du sommeil? Nous ne le pensons point. Tout d'abord, t o u s l e s enfants qui prdsentent une telle hypertrophie ne prdsentent pas ce syndrome. Par ailleurs, les cas 5, 6 et 7 ne pr~sentaient pas une hypertrophie nette. Les spdcialistes ORL avaient auparavant d~j~ ~td consult~s et avaient rejet~ l'intervention; ce ne fur que sur notre insistance qu'elle fut dx~cutde. Dans les cas 1 et 2, cette ablation n'a point emp~chd l'apparition du syndrome (cas 1) ni vraim e n t amdliord ce syndrome (cas 2). L'existence d'une respiration normale pendant l'~veil, ddmontrde par les enregistrements de longue durde et les tests spirom~triques, la mise en ~vidence d'apn~es au cours du sommeil chez seulement un groupe d'enfants avec hypertrophie des amygdales et v~gdtations, et non chez tous, et la persistance d'apndes multiples malgrd l'ablation des amygdales et des vdgdtations dans deux cas, nous ont fait postuler l'existence d'une anomalie du syst~me nerveux central dans la gdn~se de ce syndrome. Une question soulevde par nos observations est ceUe de la possibilitd d'un retentissement secondaire d ' u n m~canisme obstructif des voies adriennes supdrieures sur le syst~me nerveux central. Ceci semble problable. Apn~es et hypopndes vont entrafner hypoxie et, ~ un degrd moindre car les possibflitds t a m p o n de l'organisme sont plus larges, hypercapnie et discrete acidose, ~ventuellement m~me d'autres modifications m~taboliques. I1 est possible d'envisager une interaction de ces modi-
375 fications m~taboliques et gazeuses sur le fonctionnement c~r~bral en g~n~ral et sur les neurones respiratoires du tronc c~r~bral en particulier. Mais ainsi que nous l'avons mentionnd, tous les enfants avec obstruction des voies adriennes sup~rieures ne pr6sentent pas un syndrome apn~es au cours du sommeil. Une "sensitivitY" particuli~re des neurones respiratoires au cours du sommeil chez certains individus doit donc ~tre considdr~e. On peut m~me envisager la crdation d ' u n cercle vicieux. Une dysfonction respiratoire centrale (gdn~tique?) mod~rde existe lors du sommeil. Un ~ldment mgcanique obstructif augmente les difficultds respiratoires diurnes et nocturnes. Lots du sommefl, des modifications du milieu intdrieur se produisent du fait de l'association des deux facteurs. Ces modifications retentissent sur le fonctionnement cdrdbral et le contrSle central de la respiration avec aggravation de l'anomalie centrale. Le cas numdro 2 a ~t~ particuli~rement instructif (voir Fig. 2). Une hypoxie discrete se voit lots de l'endormissement, l'hypercapnie est alors pratiquement inexistante, puis hypoxie et hypercapnie augmentent, la respiration est plus laborieuse et des apndes de type central, mixte ou des "voies adriennes sup~rieures" sont enregistrdes de faqon isolde, puis en salves de plus en plus frdquentes. Une aggravation progressive du ph~nom~ne est ~vidente. Pour nous donc, un d y s f o n c t i o n n e m e n t central est n~cessaire pour voir apparaftre les apn~es, mais les apn~es peuvent aggraver le dysfonct i o n n e m e n t central. Par ailleurs, ces apn~es apparaissent li~es au sommeil et nous voudrions revenir sur l'interrelation "anomalie respiratoire--stade de sommeil". Si la respiration est anormale lots du sommeil, il est t o u t aussi ~vident que le s o m m e i l est a n o r m a l chez ces enfants. Cette anornalie du sornmeil est-elle cause o u consdq u e n c e de l'anornalie respiratoire? I1 paraft
logique de penser que les apn~es r~p~t~es qui se terminent par un "all~gement" du sommefl, visualis~ par un trac~ du type stade 1 ou par une salve de r y t h m e alpha d'~veil, vont prof o n d e m e n t modifier les taux et pourcentages
376
des temps de sommeil. Mais l'~tude de la population avant traitement et la reproduction exp~rimentale de l'affection lorsque la valve reste ferm~e r~v~lent des faits int~ressants et paradoxaux. Lorsqu'un nombre important d'apn~es est enregistr~ pendant une nuit, on observe une disparition complete des stades 3--4. Par contre dans les cas off le nombre d'apn~es est plus modern, non seulement les stades 3--4 sont presents, mais encore, compares aux donn~es de la litt~rature et ~ de rares cas personnels, augment~s. Apr~s traitement, il existe une normalisation des temps et pourcentages des divers stades de sommeil. Ainsi, dans les cas 4, 5, 6 et 7, le temps total passd en stade 3--4 repr~sente, avant traitement, 60,8% du temps total de sommeil, tandis qu'apr~s traitement, alors que la structure de chaque cycle est parfaitement ~tablie, ce temps total n'est plus que 52,25% du temps total de sommeil. Les modifications des valeurs des stades 3--4 (disparition ou augmentation) selon les enfants peuvent ~tre interpr~t~s de diff~rentes faqons. Les enregistrements respiratoires lots du sommeil, aussi bien chez le nourrisson, l'enfant ou l'adulte (Guilleminault et Dement 1974) montrent normalement une respiration particuli~rement r~guli~re lors du sommeil lent (stade 3--4), h l'oppos~ du sommeil paradoxal et du stade 1. I1 est ais~ d'expliquer la disparition des stades 3--4 chez les enfants avec apn~es multiples. Les all~gements "continuels" du sommeil, et ~ventuellement m~me le retentissement des modifications du milieu int~rieur sur certains neuro-transmetteurs (Guilleminault et Dement 1974) emp~chent l'apparition de ces stades. Plus difficile est d'expliquer pourquoi le stade 4 augmenta lors d'apn~es chez cert~ns enfants, non seulement par rapport aux donn~es statistiques publi~es, mais aussi lorsque l'on compare les temps totaux avant et apr~s intervention chirurgicale, l'enfant ~tant son propre contrSle (8% de difference). Cette augmentation est-elle en relation avec un ph~nom~ne de d~privation partielle de sommeil due a l'anomalie respiratoire, ou l'augmentation du stade 4 (ou plus exactement l'~tat c~r~bral
C. G U I L L E M I N A U L T E T AL.
particulier qui se traduit sous forme de stade 4 lors de l'enregistrement polygraphique) traduit~lle un ph~nom~ne beaucoup plus complexe, teUe une tentative de d~fense de l'organisme contre l'apn~e au cours du sommeil? Nous avons ~ l'heure actuelle peu d'arguments solides pour soutenir une hypoth~se plutSt qu'une autre. L'~tude d'enfants qui ont subi une trach~ostomie et qui sont rdenregistr~s avec valve ferm~e pourra ~ventueUement donner quelques informations en ce sens. Au total, il semble donc que les modifications du sommefl lent sont essentieUement secondaires au ph~nom~ne apn~ique. L'anomalie respiratoire joue aussi un role, bien que de fagon moins dramatique, sur le sommeil paradoxal. Avant traitement, le pourcentage moyen est de 15% et se transforme en 19,5% apr~s chirurgie. Et lorsque la valve reste ferm~e, le sommeil paradoxal diminue de nouveau. Un dernier point m~rite attention, celui de la relation apn~es au cours du sommefl et arrythmie. Chez l'enfant comme chez l'adulte (Tflkian et al. 1975) des anomalies importantes du rythme cardiaque peuvent s'observer en association avec les apn~es des "voies a~riennes SUl~rieures". Asystolies de plusieurs secondes ont ~t~ observ~es dans les cas 5 ~ 7, ainsi que des "blocs cardiaques" du deuxi~me degr4. Les modifications hSmodynamiques secondaires aux apn~es lors du sommefl ont ~t~ largement d~crites et font courir le risque de d~veloppement secondaire de coeur pulmonaire et vraisemblablement aussi hypertension arterielle. Les troubles du rythme, bien mis en ~vidence par la technique Holter, font ~ l'extr~me courir le risque de mort subite pendant le sommeil. Un enfant qui ronfle r~guli~rement chaque nuit est un enfant anormal qui n~cessitte traitement. L'existence d'apn~es au cours du sommeil associ~es au ronflement, leur nombre, l'importance de la d~saturation hypnique secondaire et les modifications du rythme cardiaque ~ventuelles ne pourront ~tre vraiment appr~ci~ que grace ~ un enregistrement polygraphique au cours du sommeil. Ces enregistrements sont longs et difficiles. Un enfant, surtout s'il est jeune, aura sou-
APNEE AU COURS DU SOMMEIL vent du mal ~ s'habituer au milieu 6trange qui l'entoure. Mais lorsque l'on consid6re les risques encourus par un enfant avec apn6es au cours du sommeil et les possibilit6s actuelles de traitement (Guilleminault et al., sous presse), cet examen, parfois difficile du fait de l'~ge de l'enfant, mais sans risque particulier pour lui, s'impose absolument en cas de doute.
R6sum~ Le diagnostic de syndrome "apn6es au cours du sommeil" fut port6 chez huit enfants ~g6s de 5 ~ 14 ans. Le sommefl et la respiration de ces cas furent 6tudi6s de faqon intensive avant toute tentative de traitement. Puis sommeil et respiration furent de nouveau 6tudi6s 3 mois apr6s ablation des amygdales et v6g6tations (6 cas) ou trach6ostomie avec pose d'une valve (2 cas). Une 6tude ~ long terme fut faite sur les deux enfants trach6ostomis6s avec pose d'une valve. Chez ces enfants, qui ont une respiration normale pendant l'6veil, le sommeil induit l'apparition d'apn6es. Trois types d'apn6es (centrales, mixtes et des "voies a6riennes sup6rieures") s'observent dans chaque cas. Au cours d'une nuit, le nombre minimum d'apn6es enregistr6 fur 75, le nombre maximum fut 816. Une profonde perturbation du sommefl s'observe lots de l'enregistrement polygraphique. Les modifications portent sur l'aspect de l'61ectroenc6phalogramme et sur la structure du sommefl. Le temps de sommeil paradoxal est g6n6ralement diminu6, mais les modifications portent aussi sur les stades 3--4. I1 semble y avoir une relation entre respiration et stades 3--4. Lorsque les apn6es sont multiples, les stades 3--4 sont inexistants. Lorsque le stade 4 est pr6sent, les apn6es disparaissent. Les 6tudes faites avec valves ouvert e e t ferm6es au cours du sommeil dans deux cas confirment ce fait. Enfin les apn6es entrafnent d'importantes arrythmies au cours du sommeil.
377 Summary
Sleep and respiration in children with sleep apnea syndrome A sleep apnea syndrome has been diagnosed in eight children (age range 5--14). Before undertaking therapeutic trials, sleep and respiration were extensively studied, Sleep and respiration were again analyzed 3 months after tonsillectomy and adenoidectomy (6 cases) or tracheostomy with insertion of valve (2 cases). Sleep induced apneic apisodes in these children who had normal respiration during wakefulness. Three types of apnea (central, upper airway, and mixed) were recorded in each case. The minimum number of apneas recorded during a single night was 75; the maximum was 816. Polygraphic monitoring demonstrated greatly disturbed sleep. Sleep changes were quantitative as well as qualitative. REM sleep percent was decreased, but stages 3 and 4 NREM sleep were also impaired. A relationship between stages 3--4 NREM sleep and respiration was noted: stages 3--4 sleep disappeared when apneic episodes were numerous; no apnea was recorded during stage 4 sleep. Follow-up nocturnal recordings of two tracheostomized children with valve open, then closed, confirmed this "stage 4/no apnea" relationship. Apneas were also noted to induce marked sinus arrhythmia during sleep. Ce protocole experimental a ~t~ revu et approuv~ par le Comit~ de Contr61e sur l'Utilisation des Personnes Humaines lors de Recherches M~dicales. Une information complete (protocole et risques) fut communiqu~e, et aprouv~e par parents ou gardien l~gal de chaque enfant. Ce protocole fut ~x~cut~ dans le cadre du "Centre de Recherche Clinique" et sous supervision de ses responsables.
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