Gyne´cologie Obste´trique & Fertilite´ 42 (2014) 810–812

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Cas clinique

Pseudosyndrome de Meigs re´ve´lateur d’un goitre ovarien Pseudosyndrome of Meigs revealer of an ovarian goiter N.N.M. Razafimanjato a,*, M.J. Rakotonaivo b, F.A. Hunald c, L.H. Samison b, H.J.L. Rakotovao a, A.F. Rakototiana c a

Service de chirurgie thoracique CHU/JRA, 4150 CP, 101, Antananarivo, Madagascar Service de chirurgie visce´rale CHU/JRA, 4150 CP, 101, Antananarivo, Madagascar c Service d’urologie CHU/JRA, 4150 CP, 101, Antananarivo, Madagascar b

I N F O A R T I C L E

R E´ S U M E´

Historique de l’article : Rec¸u le 18 septembre 2013 Accepte´ le 3 septembre 2014 Disponible sur Internet le 17 octobre 2014

Le pseudosyndrome de Meigs est caracte´rise´ par une triade associant une tumeur solide be´nigne de l’ovaire, une ascite et un e´panchement pleural avec disparition comple`te de la symptomatologie apre`s exe´re`se chirurgicale de la tumeur ovarienne. Les auteurs rapportent ici une observation de goitre ovarien re´ve´le´ par ce syndrome. ß 2014 Publie´ par Elsevier Masson SAS.

Mots cle´s : Goitre ovarien Struma ovarii Syndrome de Meigs Te´ratome Thyroı¨de Tumeur ovarienne Keywords: Meigs syndrome Ovarian goiter Ovarian tumor Struma ovarii Teratome Thyroid

A B S T R A C T

The pseudosyndrome of Meigs is caracterised by a triad, which associates a solid benign tumor of the ovary, an ascitis and a pleural effusion. Surgical extraction of the tumor entails disappearance of the symptomatology. The authors report in this study a case of an ovarian goitre revealed by this syndrom. ß 2014 Published by Elsevier Masson SAS.

1. Introduction

2. Observation

De´crits pour la premie`re fois par Von Kalden en 1895 [1], les goitres ovariens (ou struma ovarii) sont des te´ratomes monotissulaires de l’ovaire compose´s majoritairement, voire exclusivement de tissu thyroı¨dien [2]. Il s’agit d’une le´sion rare repre´sentant 0,85 a` 1,3 % des tumeurs ovariennes [3]. Les auteurs rapportent ici un nouveau cas de goitre ovarien et discute de la particularite´ de cette tumeur a` travers une lumie`re de revue de la litte´rature.

Une femme d’origine Malgache aˆge´e de 60 ans, me´nopause´e, consultait pour une dyspne´e. A` l’examen clinique, elle pre´sentait un e´panchement pleural droit associe´ a` une masse abdominale ferme, indolore, mobile localise´e au niveau de la fosse iliaque droite (12  10  8 cm). L’examen biologique montrait une hyperthyroı¨die subclinique avec un taux de TSH diminue´ et fT4, fT3 normaux. Le CA125 e´tait e´leve´, soit 114,5 Uarb/mL. L’examen cytologique du liquide de ponction pleural re´ve´lait une inflammation non spe´cifique. La radiographique du thorax montrait une pleure´sie droite de moyenne abondance (Fig. 1), avec quelques aspects susceptibles a` une miliaire. L’e´chographie abdominopelvienne notait la pre´sence d’une image tumorale ovarienne droite, solide, he´te´roge`ne, a` contours nets et re´guliers de 12 cm de grand axe sur 9 cm de diame`tre et d’une ascite de moyenne abondance dans le

* Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (N.N.M. Razafimanjato). http://dx.doi.org/10.1016/j.gyobfe.2014.09.011 1297-9589/ß 2014 Publie´ par Elsevier Masson SAS.

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Fig. 1. Radiographie du thorax montrant une pleure´sie droite de grande abondance.

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Fig. 3. Pie`ce ope´ratoire d’une hyste´rectomie e´largie fixe´e au formol dilue´ a` 10 %.

cul de sac de Douglas. La tomodensitome´trie thoraco-abdominopelvienne confirmait la pre´sence d’une tumeur ovarienne et l’ascite (Fig. 2). L’endoscopie trache´o-bronchique mettait en e´vidence un aspect infiltre´ et he´morragique des muqueuses trache´o-bronchiques, accompagne´ d’un e´paississement de la care`ne et de tous les e´perons. L’examen cytologique du liquide d’aspiration bronchique montrait un e´talement he´matique mode´re´ment inflammatoire avec quelques amas de cellules atypiques suspectes de malignite´. L’examen histologique de la biopsie pleurale n’e´tait pas contributif. Le diagnostic de tumeur maligne de l’ovaire e´tait e´voque´ et une hyste´rectomie e´largie e´tait re´alise´e apre`s obtention d’une euthyroı¨die par un anti-thyroı¨dien de synthe`se (Fig. 3 et 4). L’examen anatomopathologique de la pie`ce ope´ratoire affirmait un goitre ovarien droit, sans signe de malignite´ (Fig. 5). Les suites ope´ratoires e´taient simples et favorables marque´es par une euthyroı¨die et un tarissement des e´panchements se´reux. L’absence de re´cidive est affirme´e apre`s un an de recul. Fig. 4. Aspect ve´siculeux de la tumeur ovarienne a` la coupe.

3. Discussion Le goitre ovarien repre´sente 0,85 a` 1,3 % des tumeurs de l’ovaire [3,4] et 2 a` 8,9 % de l’ensemble des te´ratomes ovariens [5]. Le pic de fre´quence se situe en pre´-me´nopause dans 85 % des cas et le plus souvent dans la cinquie`me de´cennie [3]. L’aˆge moyen au diagnostic

Fig. 2. TDM abdomino-pelvienne avec une image tumorale ovarienne droite, solide, he´te´roge`ne, a` contours nets et re´guliers de 12 cm de grand axe sur 9 cm de diame`tre.

Fig. 5. Examen anatomo-pathologique de la pie`ce ope´ratoire re´ve´lant un goitre ovarien droit, sans signe de malignite´.

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est de 42 ans [6]. L’aˆge de diagnostic pour notre patiente est de 60 ans. Ce dernier s’explique par le retard de diagnostic encore existant dans notre pays en raison des moyens financiers des patients et l’e´loignement des centres de re´fe´rence de certaines re´gions enclave´es dans notre pays. Lorsque les tissus thyroı¨diens constituent plus de 50 % de la tumeur, on parle de struma ovarii qui n’est observe´ que dans 2-3 % des te´ratomes [7]. Macroscopiquement, le goitre ovarien est caracte´rise´ par une tumeur a` composante mixte, solide et kystique associe´e aux autres composants d’un te´ratome mature dans pre`s de la moitie´ des cas [8,9]. L’aspect microscopique retrouve des inclusions de follicules thyroı¨diens contenant du colloı¨de encapsule´ [8]. L’analyse ge´ne´tique de la tumeur permet de retrouver plusieurs anomalies chromosomiques a` type de de´le´tions [3]. Le tableau clinique est tre`s proche de celui d’une tumeur maligne de l’ovaire [7]. La forme localise´e est souvent asymptomatique. La de´couverte d’une masse ovarienne e´tant fait soit lors d’un examen physique, soit devant l’existence de douleurs pelviennes, d’une masse abdominale ou de troubles du cycle [3]. Dans 17 % des cas, une ascite, avec parfois un hydrothorax, peut eˆtre associe´e a` un goitre ovarien, le plus souvent en cas de tumeur de grande taille avec des phe´nome`nes he´morragiques et œde´mateux importants [8]. Environ 5 a` 8 % des goitres ovariens s’accompagneraient d’hyperthyroı¨die [6,10]. Dans notre cas, le goitre ovarien s’est re´ve´le´ par une dyspne´e aigue¨ dans le cadre d’un pseudosyndrome de Meigs (ascite, pleure´sie, tumeur ovarienne be´nigne). Il n’existe pas de dosage biologique spe´cifique pour le diagnostic de goitre ovarien. Il existe parfois des symptoˆmes d’hyperthyroı¨die (5 a` 8 % cas) avec perturbation du bilan thyroı¨dien identique a` celle de notre cas [11]. La thyroglobuline est normale ou augmente´e [3]. L’augmentation du CA 125 ne constitue pas un marqueur de malignite´ du goitre ovarien [12]. L’aspect radiologique des goitres ovariens est peu spe´cifique et souvent suspect de malignite´. L’e´chographie retrouve une volumineuse tumeur he´te´roge`ne mixte solide et liquide, avec cloisons et ve´ge´tations [13]. La se´me´iologie en IRM est plus spe´cifique. Il se pre´sente sous forme d’une le´sion he´te´roge`ne, mixte, multilocule´e, a` contours polylobe´s. Les follicules thyroı¨diens se traduisent par un signal variable en rapport avec leur contenu liquide pur (hypersignal T2 et hyposignal T1) ou colloı¨de (hyposignal T1 et T2) [13]. La scintigraphie pelvienne pre´ope´ratoire permet d’affirmer la nature goitreuse d’une tumeur ovarienne en pre´sence d’un foyer de fixation pelvienne a` l’iode 131 en dehors de fixation cervicale [14]. Le diagnostic de certitude reste l’examen anatomopathologique. Devant une le´sion multilocule´e, il faut e´liminer le cystade´nocarcinome se´reux avec remaniements ne´crotico-he´morragiques, les tumeurs e´pithe´liales mucineuses devant les microcalcifications intra-tumorales (calcosphe´rites) et les me´tastases ovariennes de cancer thyroı¨dien [13,15]. Dans la forme localise´e, une exe´re`se simple semble justifie´e et suffisante. L’hyperthyroı¨die e´ventuelle initiale disparaıˆt apre`s l’exe´re`se tumorale et dans ce cas, un antithyroı¨dien de synthe`se doit pre´ce´der la chirurgie comme le cas de notre observation [11]. Parfois, un goitre ovarien se´cre´tant peut mettre au repos l’axe hypothalamo-hypophysaire avec risque d’hypothyroı¨die postope´ratoire [7]. Dans le cas que nous rapportons, l’aˆge de la patiente, le caracte`re ambigu du tableau clinico-radiologique et le taux e´leve´ pre´ope´ratoire du CA-125, nous ont incite´s a` re´aliser une hyste´rectomie et une annexectomie bilate´rale dans le meˆme temps ope´ratoire. Dans la forme me´tastatique, il n’existe pas de consensus a` propos de sa prise en charge the´rapeutique ni de son suivi. Il doit eˆtre conside´re´ comme un cancer thyroı¨dien plutoˆt

qu’ovarien (chirurgie ovarienne, thyroı¨dectomie et traitement comple´mentaire par iode 131) [2,7]. Le pronostic des goitres ovariens be´nins est tre`s favorable, sans mention de re´cidive dans la litte´rature [16]. La transformation maligne des goitres ovariens sous forme d’un carcinome thyroı¨dien a` point de de´part ovarien est exceptionnelle entre 0,1 et 0,3 % [7]. Il s’agit le plus souvent de carcinomes papillaires, et plus rarement de carcinomes folliculaires [6]. Le suivi des formes localise´es du goitre ovarien est simplement clinique. Celui des formes me´tastatiques est identique a` des cancers thyroı¨diens [17]. En plus de l’examen clinique, si le dosage de la thyroglobuline est augmente´, ceci motive la re´alisation d’une scintigraphie corps entier a` l’iode 131 (reliquats tumoraux ou des re´cidives ou des me´tastases, et d’en localiser les sites) [3]. 4. Conclusion Notre observation souligne les difficulte´s diagnostiques du struma ovarii ou goitre ovarien. L’aˆge de la patiente, la pre´sence d’e´panchement se´reux, la taille de la le´sion, l’existence de calcifications intra-tumorales ont rendu le diagnostic de´licat. Dans ce cas le diagnostic est rapporte´ a` poste´riori par l’examen anatomo-pathologique d’annexectomie souvent e´largie. Le pronostic est bon et la re´cidive reste exceptionnelle en cas de be´nignite´. ˆ ts De´claration d’inte´re Les auteurs de´clarent ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article. Re´fe´rences [1] Gamoudi A, Farhat K, Hechiche M, Kattech R, Khayat O, Rahal K, et al. Goitres ovariens. A` propos de trois cas malins et un cas be´nin. Rev Fr Gynecol Obstet 1995;90:542–7. [2] Dardik RB, Dardik M, Westra W, Montz FJ. Malignant struma ovarii: two case reports and a review of literature. Gynecol Oncol 1999;73:447–51. [3] Kunstmann L, Fe´nichel P. Goitre ovari une forme particulie`re de te´ratome de l’ovaire. Gynecol Obstet Fertil 2007;35:49–54. [4] Fourati H, Khemiri B, Lebbi I, Sfar E, Chelli H. Le goitre ovari : aspects anatomocliniques et the´rapeutiques a` propos de 6 cas. Tunis Med 1998;76:42–5. [5] Connell O, Fisher C, Harmer CL. Malignant struma ovarii: presentation and management. Br J Radiology 1990;63:360–3. [6] Berghella V, Ngadiman S, Rosenberg H, Hoda S, Zuna RE. Malignant struma ovariii. A case report and review of the literature. Gynecol Obstet Invest 1997;43:68–72. [7] Salomon LJ, Lefevre M, Cortez A. Goitre ovarien : une tumeur rare et particulie`re. A` propos d’un cas et revue des modalite´s de prise en charge. J Gynecol Obstet Biol Reprod 2003;32:175–8. [8] Barrande G, Munz C, de Rochambeau B, Dazza F, Lemarois E, Aurengo A, et al. Struma ovarii or malignant ovarian goiter. Press Med 1997;26:900–2. [9] Devaney K, Snyder R, Tavassoli FA. Proliferative and histologically malignant struma ovarii: a clinicopathologic study of 54 cases. Int J Gynecol Pathol 1993;12:333–43. [10] Kunstmanna L, Bsta¨ndiga B, Brucker-Davis F. Goitre ovarien mal faux positif du TEP-scan lie´ a` une sarcoı¨dose. Ann Endocrinol 2007;68:51–4. [11] Dunzendorfer T, Morenas A, Kalir T, Levin RM. Struma ovarii and hyperthyroidism. Thyroid 1999;9:499–502. [12] Zannoni GF, Gallotta V, Legge F, Tarquini E, Scambia G, Ferrandina G. Pseudo Meigs’ syndrome associated with malignant struma ovarii: a case report. Gynecol Oncol 2004;94:226–8. [13] Peyron N, Coulon A, Struma ovarii. pseudo-syndrome de Meigs et CA125 e´leve´, une association rare. J Radiol Diagn Inter 2012;93:680–5. [14] Krichen Makni S, Bahri I, Ellouze S. Goitre ovarien malin. J Gynecol Obstet Biol Reprod 2005;34:815–8. [15] Perrot N, Frey I, Uzan M. Le struma ovarii. Imagerie de la Femme 2005;15:164– 7. [16] Bournaud C, Neel M, Decaussin M, Carreau A, Bertholon-Gre´goire M, Orgiazzi J. Les goitres ovariens: mises au point cliniques d’endocrinologie, nutrition et me´tabolisme; 2004;193–206. [17] DeSimone CP, Lele SM, Modesitt SC. Malignant struma ovarii: a case report and analysis of cases reported in the literature with focus on survival and 131 I therapy. Gynecol Oncol 2003;89:543–8.

[Pseudosyndrome of Meigs revealer of an ovarian goiter].

The pseudosyndrome of Meigs is caracterised by a triad, which associates a solid benign tumor of the ovary, an ascitis and a pleural effusion. Surgica...
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