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Rec¸u le : 28 aouˆt 2015 Accepte´ le : 16 novembre 2015

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Article original Paranasal sinus mucoceles: About 32 cases K. Hssaine*, B. Belhoucha, Y. Rochdi, H. Nouri, L. Aderdour, A. Raji

Les mucoce`les naso-sinusiennes : a` propos de 32 cas

Service d’ORL et de chirurgie cervico-faciale, CHU Mohammed VI, Marrakech, Maroc

Summary Introduction. Mucocele is a pseudo-cystic tumor of the paranasal sinuses. Despite its benign histological nature, it is aggressive towards neighboring structures (orbit and brain). Our aim was to study the epidemiological, clinical, therapeutic, and evolution aspects of this pathology. Patient and methods. We conducted a retrospective study over a period of 9 years on 32 patients operated on and followed for mucocele in our department. Results. Mean age was 43.28 years with a sex ratio to 1. Mucoceles were located in the fronto-ethmoid sinus (27 cases), the maxillary sinus (3 cases) and the sphenoid sinus (2 cases). The most common symptoms were periorbital swelling and exophthalmia. CT scan confirmed the diagnosis in the majority of cases. MRI was performed in 3 patients. Surgery consisted in a large marsupialization by endonasal approach in 30 cases, and by a combined approach in two cases. A recurrence was observed in two patients after a mean period of 18 months. Discussion. Mucocele is a benign and expansive pseudo-cystic tumor, affecting mostly adults and developing in the paranasal sinuses. Clinical symptoms are not specific. It may reveal itself by ophthalmic or intracranial complications. Diagnosis is based on imaging (CT and MRI). Endonasal surgery has become the gold standard for the treatment of mucoceles and is endowed with low morbidity. ß 2015 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

Re´sume´ Introduction. La mucoce`le est une tumeur pseudokystique des sinus paranasaux. Malgre´ sa be´nignite´ histologique, elle a un potentiel agressif vis-a`-vis des structures de voisinage (orbite et ence´phale). Notre objectif e´tait d’e´tudier les aspects e´pide´miologiques, cliniques, the´rapeutiques et e´volutifs de cette pathologie. Patient et me´thodes. Nous avons mene´ une e´tude re´trospective sur 9 ans, portant sur 32 patients ope´re´s et suivis pour une mucoce`le dans notre e´tablissement. Re´sultats. L’aˆge moyen e´tait de 43,28 ans, le sex-ratio de 1. Nous avons note´ 27 cas de localisation ethmoı¨dofrontale, 3 cas de localisation maxillaire et 2 cas de localisation sphe´noı¨dale. Les symptoˆmes les plus fre´quents e´taient une tume´faction de l’angle interne de l’œil et l’exophtalmie. Le scanner facial a permis d’affirmer le diagnostic dans la majorite´ des cas. Une imagerie par re´sonance magne´tique (IRM) a e´te´ demande´e chez 3 patients. Le traitement chirurgical a consiste´ en une marsupialisation large par voie endonasale dans 30 cas et par abord combine´ dans 2 cas. Une re´cidive a e´te´ observe´e chez deux patients, apre`s un de´lai moyen de 18 mois. Discussion. La mucoce`le est une tumeur pseudokystique be´nigne et expansive, touchant surtout l’adulte et qui se de´veloppe aux de´pens des sinus paranasaux. Les signes cliniques ne sont pas spe´cifiques. Elle peut se re´ve´ler par des complications graves ophtalmiques ou intracraˆniennes. Le diagnostic repose sur l’imagerie (scanner et IRM). La chirurgie endonasale est devenue le traitement de re´fe´rence pour la prise en charge de cette pathologie et pre´sente une faible morbidite´. ß 2015 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.

Keywords: Mucocele, Endoscopy, Marsupialization Mots cle´s : Mucoce`le, Endoscopie, Marsupialisation

* Auteur correspondant. e-mail : [email protected] (K. Hssaine), [email protected] (B. Belhoucha), [email protected] (Y. Rochdi), [email protected] (H. Nouri), [email protected] (L. Aderdour), [email protected] (A. Raji). http://dx.doi.org/10.1016/j.revsto.2015.11.006 Rev Stomatol Chir Maxillofac Chir Orale 2015;xxx:1-4 2213-6533/ß 2015 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.

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K. Hssaine et al.

Introduction Les mucoce`les sinusiennes sont des tumeurs be´nignes pseudokystiques d’e´volution lente, tapisse´es par un e´pithe´lium pseudostratifie´ de type respiratoire, forme´es aux de´pens des cavite´s des sinus paranasaux. Leurs rapports neurome´ninge´s et orbitaires font la gravite´ de la localisation sinusienne et conditionnent les pre´sentations cliniques. La prise en charge doit eˆtre pre´coce ; elle consiste essentiellement en une marsupialisation large, par voie endoscopique. Notre objectif a e´te´ d’e´tudier les aspects e´pide´miologiques, cliniques, the´rapeutiques et e´volutifs de cette pathologie.

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Tableau I Symptoˆme re´ve´lateur en fonction du sie`ge de la mucoce`le nasosinusienne. Sie`ge de la mucoce`le

Symptoˆme

Nombre de cas

Fronto-ethmoı¨dale

Tume´faction au niveau de l’angle interne de l’œil Exophtalmie Larmoiement Ce´phale´es Baisse de l’acuite´ visuelle Diplopie Obstruction nasale Rhinorrhe´e purulente Cellulite orbitaire Tume´faction jugale Obstruction nasale Rhinorrhe´e purulente Ce´phale´es Rhinorrhe´e purulente Obstruction nasale Ce´phale´es Exophtalmie Baisse de l’acuite´ visuelle Diplopie

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Patients et me´thodes

Maxillaire

Il s’agissait d’une e´tude re´trospective incluant tous les patients ope´re´s et suivis pour mucoce`le sinusienne dans notre service entre janvier 2004 et de´cembre 2013. Trente-deux patients ont e´te´ collige´s. L’analyse a concerne´ l’aspect e´pide´miologique, diagnostique, the´rapeutique et e´volutif de cette affection. Une surveillance postope´ratoire clinique et endoscopique a e´te´ effectue´e entre la 2e`me et la 4e`me semaine, puis tous les 6 mois pendant les 2 premie`res anne´e, puis tous les ans.

Sphe´noı¨dale

Re´sultats L’aˆge moyen e´tait de 43,28 ans avec des extreˆmes compris entre 11 ans et 81 ans. Le sex-ratio e´tait e´gal a` 1. Parmi les 32 patients, six pre´sentaient la notion de traumatisme facial, trois avaient un ante´ce´dent de chirurgie endoscopique rhinosinusienne (pour une polypose naso-sinusienne chez deux patients et pour une mucoce`le naso-sinusienne chez le troisie`me), un patient avait une rhinite allergique et un autre avait une rhinosinusite chronique. Le mode de re´ve´lation e´tait variable en fonction du sie`ge de la mucoce`le et de l’extension vers les re´gions de voisinage (tableau I, fig. 1). Le de´lai moyen de consultation e´tait de 31,12 mois (6 mois–10 ans). L’expression endonasale de la mucoce`le e´tait objective´e par l’examen endoscopique chez 28 patients. Tous les patients avaient be´ne´ficie´ d’un examen tomodensitome´trique facial qui confirmait le diagnostic (fig. 2). La mucoce`le sie´geait au niveau du complexe fronto-ethmoı¨dal dans 27 cas (84,37 %), du sinus maxillaire dans 3 cas (9,37 %) et du sinus sphe´noı¨dal dans 2 cas (6,25 %). Toutes les mucoce`les e´taient unilate´rales ; elles sie´geaient a` droite dans 56,25 % des cas. L’IRM a e´te´ pratique´e chez 3 malades pour appre´cier les rapports de la mucoce`le avec les me´ninges et les structures orbitaires. Une extension endo-orbitaire e´tait note´e chez 21 patients, une extension endocraˆnienne chez 2 patients (fig. 3) et une cellulite orbitaire compliquant la rupture du contenu mucoce´lique infecte´ en endo-orbitaire chez un patient.

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23 2 10 2 2 15 4 1 3 3 3 2 2 1 2 2 1 1

La chirurgie a e´te´ mene´e par voie endoscopique endonasale exclusive dans 30 cas (fig. 4). Une antibiothe´rapie initiale a e´te´ instaure´e chez la patiente qui avait pre´sente´ la cellulite orbitaire. Le geste chirurgical avait consiste´ en une marsupialisation large de la cavite´ mucoce´lique dans la fosse nasale. Le contenu de la mucoce`le e´tait mucoı¨de dans tous les cas, sauf dans 2 cas ou` il e´tait muco-purulent. Deux patients ont ne´cessite´ un abord combine´ endoscopique et externe pour des mucoce`les fronto-ethmoı¨dales ge´antes. L’examen anatomopathologique a e´te´ effectue´ syste´matiquement et n’a [(Figure_1)TD$IG]

Figure 1. Aspect clinique d’une mucoce`le fronto-ethmoı¨dale droite.

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[(Figure_2)TD$IG]

[(Figure_4)TD$IG]

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Figure 2. TDM faciale en coupe coronale objectivant une mucoce`le sphe´noı¨dale droite.

objective´ aucun signe de malignite´. L’examen bacte´riologique du contenu de la cavite´ mucoce´lique n’a pas e´te´ re´alise´. Tous les patients ont eu un me´chage ante´rieur des fosses nasales pendant 48 h et ont e´te´ mis sous amoxicilline–acide clavulanique pendant une semaine. Un lavage des fosses nasales au se´rum physiologique a e´te´ instaure´ pendant 6 semaines. En cas d’inflammation naso-sinusienne pre´- ou perope´ratoire, et chez les patients atteints de polypose naso-sinusienne, une courte cure de corticothe´rapie orale a e´te´ mise en œuvre ; elle a e´te´ suivie d’une corticothe´rapie locale dont la dure´e variait en fonction des situations. Aucune complication postope´ratoire imme´diate n’a e´te´ observe´e. La dure´e moyenne de surveillance postope´ratoire e´tait de 3,12 ans (6 mois–8 ans). La symptomatologie clinique initiale a re´gresse´ chez tous nos patients, avec la persistance d’un orifice de marsupialisation large au cours des controˆles endoscopiques chez 30 patients.

[(Figure_3)TD$IG]

Figure 3. TDM faciale en coupe coronale objectivant une mucoce`le frontoethmoı¨dale gauche avec extension endocraˆnienne et endo-orbitaire.

Figure 4. Vue endoscopique postope´ratoire montrant une large marsupialisation d’une mucoce`le fronto-ethmoı¨dale droite au niveau du me´at moyen (fle`che).

La re´cidive a e´te´ constate´e chez 2 patients (6,25 %) avec un de´lai moyen de 18 mois. Il s’agissait de cas de mucoce`les frontoethmoı¨dales ope´re´s par voie endoscopique, chez un patient qui e´tait suivi pour une polypose naso-sinusienne dans le premier cas et sans pathologie sous-jacente dans le deuxie`me cas. La re´cidive e´tait de localisation fronto-ethmoı¨dale et la reprise chirurgicale e´tait re´alise´e par voie endoscopique.

Discussion La mucoce`le sinusienne est une formation expansive remplie de secre´tions mucoı¨des, ge´ne´ralement aseptique, secondaire a` une re´tention intra-sinusienne par blocage ostial. L’obstruction ostiale est souvent d’origine inflammatoire, ou en rapport avec une tumeur, un phe´nome`ne cicatriciel post-traumatique, postchirurgical ou post-radique [1]. Les mucoce`les sinusiennes surviennent le plus souvent au cours des troisie`me et quatrie`me de´cennies avec une le´ge`re pre´dominance masculine [2]. Elles sont rares chez l’enfant et la mucoviscidose repre´sente le facteur pre´disposant le plus fre´quent [3]. Notre se´rie ne comprend qu’un seul enfant. La mucoce`le est unilate´rale dans 90 % des cas. Elle sie`ge dans le sinus frontal entre 60 % et 65 % des cas, 20 % a` 25 % dans le sinus ethmoı¨dal, 5 % a` 10 % dans le sinus maxillaire et 5 % a` 10 % dans le sinus sphe´noı¨dal. Les localisations multiples sont possibles. Chez les adultes, la localisation la plus fre´quente est le complexe fronto-ethmoı¨dal [2]. Les symptoˆmes cliniques sont ge´ne´ralement d’apparition retarde´e expliquant certaines de´couvertes fortuites radiologiques. Ils varient en fonction du sie`ge de la mucoce`le et de son volume. La symptomatologie peut eˆtre ophtalmologique, neurologique, rhinologique, ou esthe´tique. Elle peut survenir e´galement sous forme brutale, a` l’occasion d’une surinfection (pyomucoce`le) ou d’une rupture intra-orbitaire ou au niveau

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de l’e´tage ante´rieur de craˆne [4,5], comme le cas de notre patiente. Malgre´ l’histologie be´nigne de la mucoce`le, celle-ci posse`de un potentiel destructeur vis-a`-vis des parois osseuses des organes de voisinages. Les rapports neurome´ninge´s et orbitaires font la gravite´ de cette localisation sinusienne. Un diagnostic pre´coce s’impose avant l’installation de le´sions irre´versibles, surtout oculaires. L’endoscopie nasale pre´ope´ratoire permet d’e´valuer l’accessibilite´ chirurgicale et d’e´liminer une pathologie naso-sinusienne associe´e qui doit eˆtre toujours recherche´e, meˆme si elle est rarement retrouve´e. Le scanner constitue l’examen de choix qui permet le diagnostic positif de la mucoce`le, et permet de pre´ciser son sie`ge et son extension. Il permet e´galement de rechercher des facteurs e´tiologiques locaux, ainsi que les varie´te´s anatomiques a` risque chirurgical. La mucoce`le se pre´sente comme une formation expansive, homoge`ne, de contours re´guliers, soufflant et parfois lysant les parois osseuses. Sa densite´ est en fonction du degre´ d’hydratation ; spontane´ment hypodense ou isodense, les formes anciennes peuvent apparaıˆtre hyperdenses. L’IRM est utile pour clarifier l’extension aux tissus mous adjacents particulie`rement l’œil, les me´ninges, l’hypophyse et le nerf optique. Le signal de la mucoce`le est variable selon la viscosite´ et la teneur prote´ique de la re´tention intra-mucoce´lique [1,2]. La prise en charge the´rapeutique de cette pathologie est chirurgicale. Il existe la voie externe, endoscopique ou combine´e [6]. Historiquement, la chirurgie radicale par voie externe e´tait adapte´e dans la prise en charge des mucoce`les. Elle consiste a` enlever la poche mucoce´lique en totalite´ par des approches externes (Lynch-Howarth, Riedel, Lothrop, Caldwell-Luc ou craniotomie). Les tendances re´centes ont e´volue´ vers la gestion endoscopique exclusive (depuis 1990). Le principe repose sur la marsupialisation tout en respectant la muqueuse saine et en e´largissant les voies de drainage naturel. Elle respecte les proprie´te´s fonctionnelles de la muqueuse rhinosinusienne, limite les complications, la morbidite´ et la dure´e d’hospitalisation de la chirurgie par voie externe. L’exe´re`se totale du sac mucoce´lique est alors inutile ; elle peut eˆtre dangereuse en cas d’adhe´rence dure-me´rienne ou d’exposition des voies optiques [6,7]. La chirurgie endoscopique fonctionnelle est effectue´e dans notre pratique chez plus de 90 % des patients. Les taux de re´cidive varient selon les e´tudes entre 0 et 10 %, avec une incidence plus e´leve´e chez les patients porteurs d’une inflammation rhinosinusienne chronique et multi-ope´re´s [2,8,9]. La voie endonasale isole´e peut eˆtre parfois insuffisante pour drainer les mucoce`les tre`s late´ralise´es, cloisonne´es, frontales

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pures, ou en cas de pathologie tumorale associe´e. Dans ces situations, une voie combine´e avec un abord externe a minima, voire une voie externe exclusive, se justifie [5,9]. L’e´volution est favorable apre`s la chirurgie. Les le´sions muqueuses re´gressent apre`s marsupialisation et une re´-ossification des parois osseuses lyse´es est ge´ne´ralement observe´e. Un suivi endoscopique re´gulier a` long terme est primordial [10]. Il permet de rechercher une re´cidive ou des complications justifiant une nouvelle imagerie ou une reprise chirurgicale.

De´claration de liens d’inte´reˆts Les auteurs de´clarent ne pas avoir de liens d’inte´reˆts.

Re´fe´rences [1] [2]

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