G Model
ARTICLE IN PRESS
REVMED-4771; No. of Pages 3
La Revue de médecine interne xxx (2014) xxx–xxx
Disponible en ligne sur
ScienceDirect www.sciencedirect.com
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Une cause rare de chondrite A rare cause of chondritis C. Guérin , A. Grasland ∗ , M. Touam , I. Mahé Service de médecine interne, hôpital Louis-Mourier, HUPNVS, AP–HP, 178, rue des Renouillers, 92700 Colombes, France
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Historique de l’article : Disponible sur Internet le xxx Mots clés : Chondrite Polychondrite atrophiante Sarcoïdose TEP-scan Keywords: Chondritis Relapsing polychondritis Sarcoidosis Positron-emission tomography
1. L’histoire Un homme âgé de 35 ans, sans antécédent, avait consulté pour des douleurs articulaires et osseuses des mains, des pieds, des genoux, d’horaire mixte, évoluant depuis 3 ans, compliquées de déformations de doigts et orteils et de fractures pathologiques de métacarpes et métatarsiens. Deux ans auparavant étaient apparues des lésions cutanées de la joue droite et du bord libre de la narine gauche et plus récemment, une douleur et une rougeur du pavillon de l’oreille gauche. L’examen objectivait une tuméfaction rouge-violacée, chaude, luisante, douloureuse, spontanément et au moindre contact du pavillon de l’oreille gauche, respectant le lobule, tout à fait évocatrice d’une chondrite, sans atteinte de l’autre oreille, ni de la racine du nez, ni de la trachée (Fig. 1). On notait aussi de nombreuses déformations des mains et des pieds avec destructions de matrices unguéales, en lien avec des atteintes osseuses de plusieurs phalangettes, des synovites d’interphalangiennes et des lésions érythémato-papuleuses en plaque de la face, évocatrices de lupus pernio. Il n’y avait aucun signe pulmonaire, ni cardiaque, ni digestif, ni ophtalmologique. Les radiographies étaient démonstratives avec une ostéite
∗ Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (A. Grasland).
grillagée, micro- et macro-géodique de plusieurs phalanges des doigts et des orteils amincissant les corticales. Le scanner thoracique montrait des adénopathies hilaires bilatérales sans syndrome interstitiel. Les explorations fonctionnelles respiratoires étaient normales. La numération-formule sanguine, la protéine C réactive et la calcémie étaient normales. La recherche de facteur anti-nucléaires et d’anticorps anti-peptides-citrullinés était négative. L’électrophorèse des protéines plasmatiques montrait une hypergammaglobulinémie polyclonale. Un TEP-scan était pratiqué (Fig. 2 et 3). 2. Le diagnostic Une sarcoïdose avec chondrite de l’oreille. 3. Les commentaires Le diagnostic était confirmé par le dosage élevé de l’enzyme de conversion de l’angiotensine et la biopsie cutanée du bord libre de la narine qui montrait un granulome tuberculoïde sans nécrose caséeuse. La question se pose de savoir dans cette observation si l’atteinte chondrale s’intégrait dans cette sarcoïdose ou s’il s’agissait d’une association pathologique sarcoïdose – polychondrite atrophiante (PCA). Un traitement par prednisone (initialement à 0,5 mg/kg par jour), méthotrexate (15 mg/semaine)
http://dx.doi.org/10.1016/j.revmed.2014.04.013 0248-8663/© 2014 Société nationale française de médecine interne (SNFMI). Publié par Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Pour citer cet article : Guérin C, et http://dx.doi.org/10.1016/j.revmed.2014.04.013
al.
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Fig. 1. Chondrite de l’oreille gauche.
et anti-paludéen de synthèse (hydroxychloroquine) avait entrainé la disparition des douleurs articulaires, des synovites, des lésions cutanées et la normalisation de l’ECA. Les douleurs du cartilage de l’oreille gauche ont disparu, cependant le pavillon est resté plus violacé et plus rigide que le controlatéral, mais sans atrophie. La chondrite est un symptôme rare correspondant à une inflammation potentiellement atrophiante du cartilage hyalin, survenant
Fig. 3. Scintigraphie au 18 F-FDG, cliché centré sur le crâne : foyer hypermétabolique du pavillon de l’oreille gauche.
Fig. 2. Scintigraphie au 18 F-FDG corps entier : multiples foyers hypermétaboliques osseux, ganglionnaires, des glandes salivaires.
Pour citer cet article : Guérin C, et http://dx.doi.org/10.1016/j.revmed.2014.04.013
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spontanément, sans traumatisme. Elle est quasi-pathognomonique de la PCA, connectivite d’incidence très faible (3,5 cas/million d’habitants), se caractérisant par des épisodes inflammatoires récurrents des structures cartilagineuses, du pavillon de l’oreille, du nez ou de la trachée [1]. Les diagnostics différentiels d’une poussée de chondrite auriculaire sont très peu nombreux. Une fois écartés un traumatisme, une engelure ou une infection localisée, les diagnostics à évoquer sont une PCA ou une granulomatose avec polyangéite (maladie de Wegener). La sarcoïdose est une maladie granulomateuse diffuse, d’étiologie inconnue, fréquente (100 à 350 cas/million d’habitants), caractérisée par un important polymorphisme clinique. De localisation surtout médiastino-pulmonaire, elle est associée dans 40 % des cas à des manifestations extra-thoraciques : cutanée, ostéo-articulaire, cardiaque, rénale, hépato-splénique, neurologique, oculaire, rhinolaryngo-sinusienne ou des glandes salivaires [2]. Seules deux observations de chondrites au cours d’une sarcoïdose ont déjà été rapportées [3,4]. La première concerne une femme de 36 ans séropositive pour le VIH, traitée par anti-rétroviraux avec une charge virale indétectable, présentant de manière concomitante une sarcoïdose pulmonaire et articulaire et une chondrite auriculaire et nasale [3], la deuxième, une femme de 42 ans, immunocompétente, présentant une sarcoïdose pulmonaire ne justifiant pas de traitement et trois épisodes sur 3 ans de chondrite auriculaire ou nasale [4]. Dans les deux cas, les auteurs ont conclu à une association PCA et sarcoïdose, évoquant des mécanismes physiopathologiques communs, avec un rôle central des lymphocytes CD4+ . L’association d’une PCA à une autre maladie systémique, vascularite, lupus, polyarthrite rhumatoïde, maladie de Behc¸et est très classique et survient dans 30 % des cas de PCA, mais en dehors de ces deux
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observations, l’association avec la sarcoïdose n’est pas décrite [1]. Dans les cas déjà publiés comme pour notre patient, il est impossible d’affirmer s’il s’agit de l’association d’une sarcoïdose avec une authentique PCA ou si la chondrite auriculaire n’est qu’une manifestation clinique atypique de cette granulomatose reconnue pour son polymorphisme. L’évolution favorable observée, sous corticoïdes chez notre patient et chez la première patiente rapportée [3] ou sous anti-inflammatoires et colchicine chez la deuxième patiente [4], n’est évidemment pas spécifique. Seule l’évolution vers une atteinte chondrale sévère ou vers une myélodysplasie pourrait permettre d’affirmer l’existence d’une PCA. Le TEP-scan a maintenant bien montré son intérêt dans la sarcoïdose permettant un bilan d’extension précis de cette pathologie polymorphe, une aide au diagnostic des formes atypiques et une recherche d’atteintes potentiellement graves, en particulier cardiaques [5]. Le TEP-scan semble plus sensible pour détecter des atteintes extra-pulmonaires, que la scintigraphie au gallium.
Pour citer cet article : Guérin C, et http://dx.doi.org/10.1016/j.revmed.2014.04.013
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Déclaration d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article. Références [1] Edrees A. Relapsing polychondritis: a description of a case and review article. Rheumatol Int 2011;31:707–13. [2] Rao DA, Dellaripa PF. Extrapulmonary manifestations of sarcoidosis. Rheum Dis Clin North Am 2013;39:277–97. [3] Zandman-Goddard G, Peeva E, Barland P. Combined autoimmune disease in a patient with AIDS. Clin Rheumatol 2002;21:70–2. [4] Pasquet F, Cottin V, Sivova N, Le Scanff J, Broussolle C, Sève P. Coexisting relapsing polychondritis and sarcoidosis: an unusual association. Rheumatol Int 2010;30:1507–9. [5] Mostard RL, van Kroonenburgh MJ, Drent M. The role of the PET scan in the management of sarcoidosis. Curr Opin Pulm Med 2013;19:538–44.
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Une cause rare de chondrite A rare cause of chondritis C. Guérin , A. Grasland ∗ , M. Touam , I. Mahé Service de médecine interne, hôpital Louis-Mourier, HUPNVS, AP–HP, 178, rue des Renouillers, 92700 Colombes, France
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Historique de l’article : Disponible sur Internet le xxx Mots clés : Chondrite Polychondrite atrophiante Sarcoïdose TEP-scan Keywords: Chondritis Relapsing polychondritis Sarcoidosis Positron-emission tomography
1. L’histoire Un homme âgé de 35 ans, sans antécédent, avait consulté pour des douleurs articulaires et osseuses des mains, des pieds, des genoux, d’horaire mixte, évoluant depuis 3 ans, compliquées de déformations de doigts et orteils et de fractures pathologiques de métacarpes et métatarsiens. Deux ans auparavant étaient apparues des lésions cutanées de la joue droite et du bord libre de la narine gauche et plus récemment, une douleur et une rougeur du pavillon de l’oreille gauche. L’examen objectivait une tuméfaction rouge-violacée, chaude, luisante, douloureuse, spontanément et au moindre contact du pavillon de l’oreille gauche, respectant le lobule, tout à fait évocatrice d’une chondrite, sans atteinte de l’autre oreille, ni de la racine du nez, ni de la trachée (Fig. 1). On notait aussi de nombreuses déformations des mains et des pieds avec destructions de matrices unguéales, en lien avec des atteintes osseuses de plusieurs phalangettes, des synovites d’interphalangiennes et des lésions érythémato-papuleuses en plaque de la face, évocatrices de lupus pernio. Il n’y avait aucun signe pulmonaire, ni cardiaque, ni digestif, ni ophtalmologique. Les radiographies étaient démonstratives avec une ostéite
∗ Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (A. Grasland).
grillagée, micro- et macro-géodique de plusieurs phalanges des doigts et des orteils amincissant les corticales. Le scanner thoracique montrait des adénopathies hilaires bilatérales sans syndrome interstitiel. Les explorations fonctionnelles respiratoires étaient normales. La numération-formule sanguine, la protéine C réactive et la calcémie étaient normales. La recherche de facteur anti-nucléaires et d’anticorps anti-peptides-citrullinés était négative. L’électrophorèse des protéines plasmatiques montrait une hypergammaglobulinémie polyclonale. Un TEP-scan était pratiqué (Fig. 2 et 3). 2. Le diagnostic Une sarcoïdose avec chondrite de l’oreille. 3. Les commentaires Le diagnostic était confirmé par le dosage élevé de l’enzyme de conversion de l’angiotensine et la biopsie cutanée du bord libre de la narine qui montrait un granulome tuberculoïde sans nécrose caséeuse. La question se pose de savoir dans cette observation si l’atteinte chondrale s’intégrait dans cette sarcoïdose ou s’il s’agissait d’une association pathologique sarcoïdose – polychondrite atrophiante (PCA). Un traitement par prednisone (initialement à 0,5 mg/kg par jour), méthotrexate (15 mg/semaine)
http://dx.doi.org/10.1016/j.revmed.2014.04.013 0248-8663/© 2014 Société nationale française de médecine interne (SNFMI). Publié par Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
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Fig. 1. Chondrite de l’oreille gauche.
et anti-paludéen de synthèse (hydroxychloroquine) avait entrainé la disparition des douleurs articulaires, des synovites, des lésions cutanées et la normalisation de l’ECA. Les douleurs du cartilage de l’oreille gauche ont disparu, cependant le pavillon est resté plus violacé et plus rigide que le controlatéral, mais sans atrophie. La chondrite est un symptôme rare correspondant à une inflammation potentiellement atrophiante du cartilage hyalin, survenant
Fig. 3. Scintigraphie au 18 F-FDG, cliché centré sur le crâne : foyer hypermétabolique du pavillon de l’oreille gauche.
Fig. 2. Scintigraphie au 18 F-FDG corps entier : multiples foyers hypermétaboliques osseux, ganglionnaires, des glandes salivaires.
Pour citer cet article : Guérin C, et http://dx.doi.org/10.1016/j.revmed.2014.04.013
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spontanément, sans traumatisme. Elle est quasi-pathognomonique de la PCA, connectivite d’incidence très faible (3,5 cas/million d’habitants), se caractérisant par des épisodes inflammatoires récurrents des structures cartilagineuses, du pavillon de l’oreille, du nez ou de la trachée [1]. Les diagnostics différentiels d’une poussée de chondrite auriculaire sont très peu nombreux. Une fois écartés un traumatisme, une engelure ou une infection localisée, les diagnostics à évoquer sont une PCA ou une granulomatose avec polyangéite (maladie de Wegener). La sarcoïdose est une maladie granulomateuse diffuse, d’étiologie inconnue, fréquente (100 à 350 cas/million d’habitants), caractérisée par un important polymorphisme clinique. De localisation surtout médiastino-pulmonaire, elle est associée dans 40 % des cas à des manifestations extra-thoraciques : cutanée, ostéo-articulaire, cardiaque, rénale, hépato-splénique, neurologique, oculaire, rhinolaryngo-sinusienne ou des glandes salivaires [2]. Seules deux observations de chondrites au cours d’une sarcoïdose ont déjà été rapportées [3,4]. La première concerne une femme de 36 ans séropositive pour le VIH, traitée par anti-rétroviraux avec une charge virale indétectable, présentant de manière concomitante une sarcoïdose pulmonaire et articulaire et une chondrite auriculaire et nasale [3], la deuxième, une femme de 42 ans, immunocompétente, présentant une sarcoïdose pulmonaire ne justifiant pas de traitement et trois épisodes sur 3 ans de chondrite auriculaire ou nasale [4]. Dans les deux cas, les auteurs ont conclu à une association PCA et sarcoïdose, évoquant des mécanismes physiopathologiques communs, avec un rôle central des lymphocytes CD4+ . L’association d’une PCA à une autre maladie systémique, vascularite, lupus, polyarthrite rhumatoïde, maladie de Behc¸et est très classique et survient dans 30 % des cas de PCA, mais en dehors de ces deux
cause
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ARTICLE IN PRESS C. Guérin et al. / La Revue de médecine interne xxx (2014) xxx–xxx
observations, l’association avec la sarcoïdose n’est pas décrite [1]. Dans les cas déjà publiés comme pour notre patient, il est impossible d’affirmer s’il s’agit de l’association d’une sarcoïdose avec une authentique PCA ou si la chondrite auriculaire n’est qu’une manifestation clinique atypique de cette granulomatose reconnue pour son polymorphisme. L’évolution favorable observée, sous corticoïdes chez notre patient et chez la première patiente rapportée [3] ou sous anti-inflammatoires et colchicine chez la deuxième patiente [4], n’est évidemment pas spécifique. Seule l’évolution vers une atteinte chondrale sévère ou vers une myélodysplasie pourrait permettre d’affirmer l’existence d’une PCA. Le TEP-scan a maintenant bien montré son intérêt dans la sarcoïdose permettant un bilan d’extension précis de cette pathologie polymorphe, une aide au diagnostic des formes atypiques et une recherche d’atteintes potentiellement graves, en particulier cardiaques [5]. Le TEP-scan semble plus sensible pour détecter des atteintes extra-pulmonaires, que la scintigraphie au gallium.
Pour citer cet article : Guérin C, et http://dx.doi.org/10.1016/j.revmed.2014.04.013
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Une
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Déclaration d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article. Références [1] Edrees A. Relapsing polychondritis: a description of a case and review article. Rheumatol Int 2011;31:707–13. [2] Rao DA, Dellaripa PF. Extrapulmonary manifestations of sarcoidosis. Rheum Dis Clin North Am 2013;39:277–97. [3] Zandman-Goddard G, Peeva E, Barland P. Combined autoimmune disease in a patient with AIDS. Clin Rheumatol 2002;21:70–2. [4] Pasquet F, Cottin V, Sivova N, Le Scanff J, Broussolle C, Sève P. Coexisting relapsing polychondritis and sarcoidosis: an unusual association. Rheumatol Int 2010;30:1507–9. [5] Mostard RL, van Kroonenburgh MJ, Drent M. The role of the PET scan in the management of sarcoidosis. Curr Opin Pulm Med 2013;19:538–44.
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