Rec¸u le : 11 juillet 2014 Accepte´ le : 11 avril 2015 Disponible en ligne 16 mai 2015
Disponible en ligne sur
ScienceDirect www.sciencedirect.com
Fait clinique
Ne´crose de l’os maxillaire compliquant un purpura fulminans. A` propos d’un cas Necrosis of maxilla secondary to purpura fulminans. A case report C. Darbin-Luxceya,*,b, H. Foraya,b, P. De Vriesc,d,e, C. Le Rouzicc, M. Thepautc,d, F. D’Arbonneaua,b,e a
Service d’odontologie du CHRU de Brest, 2, rue Auguste-Le-Faux, 29200 Brest, France Faculte´ d’odontologie de Brest, UBO-UEB, 22, avenue Camille-Desmoulins, 29200 Brest, France c Service de chirurgie visce´rale pe´diatrique du CHRU de Brest, 2, avenue Foch, 29200 Brest, France d Faculte´ de me´decine de Brest, 22, avenue Camille-Desmoulins, 29200 Brest, France e Laboratoire de neurosciences de Brest (EA4685), 22, avenue Camille-Desmoulins, 29200 Brest, France b
Summary
Re´sume´
Purpura fulminans in infants is a rare, life-threatening condition mostly due to Neisseria meningitides. The condition is often fatal unless there is early recognition of the clinical symptoms, prompt diagnosis, and judicious replacement therapy. We observed a case of maxilla necrosis in a 5-month-old infant due to purpura fulminans. An acute necrotic process affecting the maxilla with denudation of bone and spontaneous exfoliation of teeth was noted. After 2 months, the patient was free of symptoms. To our knowledge, this is the first case report of necrosis of the maxilla secondary to a purpura fulminans. Prompt diagnosis and prompt medical intervention are necessary to avoid such complications. ß 2015 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
Nous rapportons un cas de ne´crose de l’os alve´olaire maxillaire, chez un enfant de 5 mois, hospitalise´ pour purpura fulminans (PF). Il s’agit a` notre connaissance de la premie`re observation de ne´crose osseuse buccale localise´e au maxillaire conse´cutive a` un PF. Cette observation illustre l’importance de re´aliser un examen clinique et radiologique intrabuccal syste´matique par un chirurgien dentiste, un otorhinolaryngologiste (ORL) ou un stomatologue une fois l’urgence vitale e´carte´e. A` travers ce cas, nous soulevons les points essentiels concernant les modalite´s diagnostiques et the´rapeutiques qui doivent eˆtre les plus pre´coces possible pour une prise en charge adapte´e, afin d’e´viter l’extension de la ne´crose et ses se´quelles. ß 2015 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
1. Introduction
permis de diminuer la morbi-mortalite´ associe´e a` cette maladie [4]. Cependant, le taux de mortalite´ reste e´leve´, avoisinant 21 %. Les se´quelles sont multiples et de´pendent de la localisation et de la gravite´ des le´sions ische´miques [5]. Nous rapportons un cas de ne´crose de l’os alve´olaire maxillaire survenue chez un enfant de 5 mois hospitalise´ pour PF. A` notre connaissance, la localisation au maxillaire n’a pas e´te´ de´crite. A` travers ce cas nous soulevons les points essentiels concernant les modalite´s diagnostiques et the´rapeutiques de cette affection.
L’oste´one´crose du maxillaire, comme de tous les autres os, survient lorsque la vascularisation est compromise [1]. Les causes les plus fre´quentes sont traumatiques, post-chirurgicales, infectieuses, tumorales ou encore post-radiques [2]. Le purpura fulminans (PF) est une urgence diagnostique et the´rapeutique compliquant le plus souvent une infection a` me´ningocoque. Il s’agit d’un choc septique associe´ a` un purpura extensif et ne´crotique. Les le´sions ische´miques cutane´es peuvent s’e´tendre aux muscles et aux os [3]. La rapidite´ et l’intensite´ de la prise en charge initiale sont a` ce jour les e´le´ments qui ont * Auteur correspondant. e-mail : [email protected] (C. Darbin-Luxcey). http://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2015.04.001 Archives de Pe´diatrie 2015;22:750-752 0929-693X/ß 2015 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
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2. Observation Cet enfant de 5 mois, sans ante´ce´dent, avait pre´sente´ une premie`re tache purpurique sur le front. Le me´decin de garde,
Ne´crose de l’os maxillaire
contacte´ via le service d’aide me´dicale urgente (SAMU) a constate´ de´s son arrive´e un purpura extensif. Apre`s une injection intramusculaire imme´diate de 300 mg de ceftriaxone (RocephineW) [6], l’enfant a e´te´ transfe´re´ en urgence en unite´ de re´animation pe´diatrique. Les le´sions se sont rapidement e´tendues. En quelques jours, les zones de ne´crose cutane´e repre´sentaient 15,5 % de la surface corporelle. L’ische´mie a en outre e´te´ responsable d’une ne´crose de la rotule droite et son ablation a e´te´ ne´cessaire. L’amplification ge´nique (PCR), positive dans le sang et l’urine, a permis d’incriminer un me´ningocoque B. Deux mois plus tard, au de´cours d’une nouvelle anesthe´sie ge´ne´rale, un chirurgien dentiste a e´te´ sollicite´ pour suspicion de traumatisme dentaire lors de l’intubation. A` l’examen intrabuccal, les deux incisives centrales temporaires maxillaires (51) et (61) e´taient pre´sentes (fig. 1). En revanche, aucune dent mandibulaire n’existait en bouche. Or, classiquement, les incisives lacte´ales mandibulaires font leur e´ruption dans la cavite´ buccale 6 mois avant les incisives maxillaires [7]. De plus, l’os alve´olaire e´tait a` nu et pre´sentait une couleur jaune-orange´, sans signe radiologique d’infection (fig. 1 et 2). Ces e´le´ments ont permis
Figure 1. Vue intrabuccale : fonte osseuse ayant entraıˆne´ l’exfoliation des incisives temporaires maxillaires.
Figure 2. Radiographie maxillaire : pre´sence de germes dentaires et absence d’infection osseuse.
de poser le diagnostic d’un de´but de ne´crose du maxillaire. Dans ce cas, une fonte osseuse maxillaire avait entraıˆne´ une exfoliation des dents, et non leur e´ruption pre´mature´e. Une re´section osseuse a e´te´ re´alise´e au bloc ope´ratoire sous anesthe´sie ge´ne´rale. L’ensemble du tissu osseux ne´crose´ a e´te´ e´limine´ entraıˆnant l’extraction de la dent (51) et l’exposition du germe de l’incisive centrale permanente droite (11). Cette lame dentaire en de´but de mine´ralisation a e´te´ laisse´e en place afin de pre´server le futur capital dentaire (fig. 3). Lors de l’examen clinique postope´ratoire, le tissu gingival e´tait parfaitement cicatrise´ (fig. 4). Une radiographie de l’incisive supe´rieure droit (11) a montre´ que le germe dentaire e´tait toujours pre´sent et que sa mine´ralisation e´tait identique a` celle de l’incisive permanente gauche (21), dent qui n’avait pas e´te´ mise a` nu lors de l’intervention (fig. 5).
3. Discussion A` notre connaissance, il s’agit de la premie`re observation de ne´crose osseuse buccale lie´e a` un PF, peut-eˆtre du fait du
Figure 3. Vue intrabuccale : e´limination du tissu osseux ne´crose´ pendant l’intervention chirurgicale.
Figure 4. Vue intrabuccale : cicatrisation post-chirurgicale de la muqueuse.
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Archives de Pe´diatrie 2015;22:750-752
C. Darbin-Luxcey et al.
4. Conclusion L’importance d’un avis spe´cialise´ pour d’e´ventuelles le´sions intrabuccales en cas de PF est rappele´e par cette observation. En effet, le diagnostic et le traitement doivent eˆtre les plus pre´coces possible pour une prise en charge adapte´e, afin d’e´viter l’extension de la ne´crose et le risque de se´quelles.
De´claration d’inte´reˆts Les auteurs de´clarent ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article.
Figure 5. Radiographie maxillaire : persistance des germes dentaires.
Re´fe´rences [1]
caracte`re exceptionnel de cette complication. L’hypothe`se d’une sous-estimation des effets de l’ische´mie sur les extre´mite´s faciales est e´galement envisageable. Dans cette observation, la ne´crose de l’os maxillaire a e´te´ de´couverte trois mois apre`s l’accident infectieux, devant l’apparition de complications dentaires. Ceci illustre l’importance de re´aliser un examen clinique et radiologique approfondi des bases osseuses buccales par un chirurgien dentiste, un otorhinolaryngologiste (ORL) ou un stomatologue de`s que l’urgence vitale a e´te´ re´solue. Dans les jours qui suivent le diagnostic d’un PF, les enfants sont ge´ne´ralement soumis a` des examens cliniques, biologiques voire radiologiques re´pe´te´s, a` la recherche de complications [8]. Une collaboration pluridisciplinaire est souvent mise en place.
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[2]
[3] [4] [5]
[6] [7] [8]
Traxler H, Windisch A, Geyerhofer U, et al. Arterial blood supply of the maxillary sinus. Clin Anat 1999;12:417–21. Khan N, Memon W, Idris M, et al. Post-traumatique near complete aseptic necrosis of the maxilla: a case report and review of the literature. Dentomaxillofac radiol 2012;41:429–31. Nectoux E, Mezel A, Raux S, et al. Meningococcal purpura fulminans in children. Orthop 2010;4(4):401–7. Betrosian AP, Berlet T, Agarwal B. Purpura fulminans in sepsis. Am J Med Sci 2006;332:339–45. Chalmers E, Cooper P, Forman K, et al. Purpura fulminans: recognition, diagnosis and management. Arch Dis Child 2011;96:1066–71. ¨ zdemir H, Kendirli T, C¸iftc¸i E, et al. Purpura fulminans in a O child due to Neisseria meningitidis. Infection 2012;40:717–8. Schour I, Massler M. The development of the human dentition. J Am Dent Assoc 1941;28:1153–60. Abbas A, Mujeeb AA. Purpura fulminans caused by meningococcemia in an infant. BMJ Case Rep 2013. http://dx.doi.org/ 10.1136/bcr-2013-200265.
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Fait clinique
Ne´crose de l’os maxillaire compliquant un purpura fulminans. A` propos d’un cas Necrosis of maxilla secondary to purpura fulminans. A case report C. Darbin-Luxceya,*,b, H. Foraya,b, P. De Vriesc,d,e, C. Le Rouzicc, M. Thepautc,d, F. D’Arbonneaua,b,e a
Service d’odontologie du CHRU de Brest, 2, rue Auguste-Le-Faux, 29200 Brest, France Faculte´ d’odontologie de Brest, UBO-UEB, 22, avenue Camille-Desmoulins, 29200 Brest, France c Service de chirurgie visce´rale pe´diatrique du CHRU de Brest, 2, avenue Foch, 29200 Brest, France d Faculte´ de me´decine de Brest, 22, avenue Camille-Desmoulins, 29200 Brest, France e Laboratoire de neurosciences de Brest (EA4685), 22, avenue Camille-Desmoulins, 29200 Brest, France b
Summary
Re´sume´
Purpura fulminans in infants is a rare, life-threatening condition mostly due to Neisseria meningitides. The condition is often fatal unless there is early recognition of the clinical symptoms, prompt diagnosis, and judicious replacement therapy. We observed a case of maxilla necrosis in a 5-month-old infant due to purpura fulminans. An acute necrotic process affecting the maxilla with denudation of bone and spontaneous exfoliation of teeth was noted. After 2 months, the patient was free of symptoms. To our knowledge, this is the first case report of necrosis of the maxilla secondary to a purpura fulminans. Prompt diagnosis and prompt medical intervention are necessary to avoid such complications. ß 2015 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
Nous rapportons un cas de ne´crose de l’os alve´olaire maxillaire, chez un enfant de 5 mois, hospitalise´ pour purpura fulminans (PF). Il s’agit a` notre connaissance de la premie`re observation de ne´crose osseuse buccale localise´e au maxillaire conse´cutive a` un PF. Cette observation illustre l’importance de re´aliser un examen clinique et radiologique intrabuccal syste´matique par un chirurgien dentiste, un otorhinolaryngologiste (ORL) ou un stomatologue une fois l’urgence vitale e´carte´e. A` travers ce cas, nous soulevons les points essentiels concernant les modalite´s diagnostiques et the´rapeutiques qui doivent eˆtre les plus pre´coces possible pour une prise en charge adapte´e, afin d’e´viter l’extension de la ne´crose et ses se´quelles. ß 2015 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
1. Introduction
permis de diminuer la morbi-mortalite´ associe´e a` cette maladie [4]. Cependant, le taux de mortalite´ reste e´leve´, avoisinant 21 %. Les se´quelles sont multiples et de´pendent de la localisation et de la gravite´ des le´sions ische´miques [5]. Nous rapportons un cas de ne´crose de l’os alve´olaire maxillaire survenue chez un enfant de 5 mois hospitalise´ pour PF. A` notre connaissance, la localisation au maxillaire n’a pas e´te´ de´crite. A` travers ce cas nous soulevons les points essentiels concernant les modalite´s diagnostiques et the´rapeutiques de cette affection.
L’oste´one´crose du maxillaire, comme de tous les autres os, survient lorsque la vascularisation est compromise [1]. Les causes les plus fre´quentes sont traumatiques, post-chirurgicales, infectieuses, tumorales ou encore post-radiques [2]. Le purpura fulminans (PF) est une urgence diagnostique et the´rapeutique compliquant le plus souvent une infection a` me´ningocoque. Il s’agit d’un choc septique associe´ a` un purpura extensif et ne´crotique. Les le´sions ische´miques cutane´es peuvent s’e´tendre aux muscles et aux os [3]. La rapidite´ et l’intensite´ de la prise en charge initiale sont a` ce jour les e´le´ments qui ont * Auteur correspondant. e-mail : [email protected] (C. Darbin-Luxcey). http://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2015.04.001 Archives de Pe´diatrie 2015;22:750-752 0929-693X/ß 2015 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
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2. Observation Cet enfant de 5 mois, sans ante´ce´dent, avait pre´sente´ une premie`re tache purpurique sur le front. Le me´decin de garde,
Ne´crose de l’os maxillaire
contacte´ via le service d’aide me´dicale urgente (SAMU) a constate´ de´s son arrive´e un purpura extensif. Apre`s une injection intramusculaire imme´diate de 300 mg de ceftriaxone (RocephineW) [6], l’enfant a e´te´ transfe´re´ en urgence en unite´ de re´animation pe´diatrique. Les le´sions se sont rapidement e´tendues. En quelques jours, les zones de ne´crose cutane´e repre´sentaient 15,5 % de la surface corporelle. L’ische´mie a en outre e´te´ responsable d’une ne´crose de la rotule droite et son ablation a e´te´ ne´cessaire. L’amplification ge´nique (PCR), positive dans le sang et l’urine, a permis d’incriminer un me´ningocoque B. Deux mois plus tard, au de´cours d’une nouvelle anesthe´sie ge´ne´rale, un chirurgien dentiste a e´te´ sollicite´ pour suspicion de traumatisme dentaire lors de l’intubation. A` l’examen intrabuccal, les deux incisives centrales temporaires maxillaires (51) et (61) e´taient pre´sentes (fig. 1). En revanche, aucune dent mandibulaire n’existait en bouche. Or, classiquement, les incisives lacte´ales mandibulaires font leur e´ruption dans la cavite´ buccale 6 mois avant les incisives maxillaires [7]. De plus, l’os alve´olaire e´tait a` nu et pre´sentait une couleur jaune-orange´, sans signe radiologique d’infection (fig. 1 et 2). Ces e´le´ments ont permis
Figure 1. Vue intrabuccale : fonte osseuse ayant entraıˆne´ l’exfoliation des incisives temporaires maxillaires.
Figure 2. Radiographie maxillaire : pre´sence de germes dentaires et absence d’infection osseuse.
de poser le diagnostic d’un de´but de ne´crose du maxillaire. Dans ce cas, une fonte osseuse maxillaire avait entraıˆne´ une exfoliation des dents, et non leur e´ruption pre´mature´e. Une re´section osseuse a e´te´ re´alise´e au bloc ope´ratoire sous anesthe´sie ge´ne´rale. L’ensemble du tissu osseux ne´crose´ a e´te´ e´limine´ entraıˆnant l’extraction de la dent (51) et l’exposition du germe de l’incisive centrale permanente droite (11). Cette lame dentaire en de´but de mine´ralisation a e´te´ laisse´e en place afin de pre´server le futur capital dentaire (fig. 3). Lors de l’examen clinique postope´ratoire, le tissu gingival e´tait parfaitement cicatrise´ (fig. 4). Une radiographie de l’incisive supe´rieure droit (11) a montre´ que le germe dentaire e´tait toujours pre´sent et que sa mine´ralisation e´tait identique a` celle de l’incisive permanente gauche (21), dent qui n’avait pas e´te´ mise a` nu lors de l’intervention (fig. 5).
3. Discussion A` notre connaissance, il s’agit de la premie`re observation de ne´crose osseuse buccale lie´e a` un PF, peut-eˆtre du fait du
Figure 3. Vue intrabuccale : e´limination du tissu osseux ne´crose´ pendant l’intervention chirurgicale.
Figure 4. Vue intrabuccale : cicatrisation post-chirurgicale de la muqueuse.
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Archives de Pe´diatrie 2015;22:750-752
C. Darbin-Luxcey et al.
4. Conclusion L’importance d’un avis spe´cialise´ pour d’e´ventuelles le´sions intrabuccales en cas de PF est rappele´e par cette observation. En effet, le diagnostic et le traitement doivent eˆtre les plus pre´coces possible pour une prise en charge adapte´e, afin d’e´viter l’extension de la ne´crose et le risque de se´quelles.
De´claration d’inte´reˆts Les auteurs de´clarent ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article.
Figure 5. Radiographie maxillaire : persistance des germes dentaires.
Re´fe´rences [1]
caracte`re exceptionnel de cette complication. L’hypothe`se d’une sous-estimation des effets de l’ische´mie sur les extre´mite´s faciales est e´galement envisageable. Dans cette observation, la ne´crose de l’os maxillaire a e´te´ de´couverte trois mois apre`s l’accident infectieux, devant l’apparition de complications dentaires. Ceci illustre l’importance de re´aliser un examen clinique et radiologique approfondi des bases osseuses buccales par un chirurgien dentiste, un otorhinolaryngologiste (ORL) ou un stomatologue de`s que l’urgence vitale a e´te´ re´solue. Dans les jours qui suivent le diagnostic d’un PF, les enfants sont ge´ne´ralement soumis a` des examens cliniques, biologiques voire radiologiques re´pe´te´s, a` la recherche de complications [8]. Une collaboration pluridisciplinaire est souvent mise en place.
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[3] [4] [5]
[6] [7] [8]
Traxler H, Windisch A, Geyerhofer U, et al. Arterial blood supply of the maxillary sinus. Clin Anat 1999;12:417–21. Khan N, Memon W, Idris M, et al. Post-traumatique near complete aseptic necrosis of the maxilla: a case report and review of the literature. Dentomaxillofac radiol 2012;41:429–31. Nectoux E, Mezel A, Raux S, et al. Meningococcal purpura fulminans in children. Orthop 2010;4(4):401–7. Betrosian AP, Berlet T, Agarwal B. Purpura fulminans in sepsis. Am J Med Sci 2006;332:339–45. Chalmers E, Cooper P, Forman K, et al. Purpura fulminans: recognition, diagnosis and management. Arch Dis Child 2011;96:1066–71. ¨ zdemir H, Kendirli T, C¸iftc¸i E, et al. Purpura fulminans in a O child due to Neisseria meningitidis. Infection 2012;40:717–8. Schour I, Massler M. The development of the human dentition. J Am Dent Assoc 1941;28:1153–60. Abbas A, Mujeeb AA. Purpura fulminans caused by meningococcemia in an infant. BMJ Case Rep 2013. http://dx.doi.org/ 10.1136/bcr-2013-200265.
