Modele +
ARTICLE IN PRESS
PNEUMO-422; No. of Pages 4
Revue de Pneumologie clinique (2014) xxx, xxx—xxx
Disponible en ligne sur
ScienceDirect www.sciencedirect.com
CAS CLINIQUE
Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome : à propos d’un cas Mediastinal localization of a growing teratoma syndrome: A case report U.D. Ngabou a,∗, M. Dusaud b, G. Boddaert a, B. Grand a, A. Houlgatte b, F. Pons a a
Service de chirurgie thoracique, hôpital d’instruction des Armées Percy, 92140 Clamart, France b Service d’urologie, hôpital d’instruction des Armées du Val-de-Grace, 75005 Paris, France
MOTS CLÉS Tumeurs germinales non séminomateuses du testicule ; Growing teratoma syndrome ; Thorax
KEYWORDS Non seminoma testicular germ cell tumors; Growing teratoma syndrome; Chest
∗
Résumé L’évolution des tumeurs germinales du testicule peut être marquée par un phénomène rare : le growing teratoma syndrome. Il s’agit de masses résiduelles, le plus souvent rétropéritonéales et plus rarement thoraciques, qui vont croître durant ou après la chimiothérapie alors que les marqueurs tumoraux sont normalisés. Nous rapportons un cas de localisation médiastinale postérieure. Une des difficultés de l’exérèse était représentée par les rapports étroits des tumeurs avec les organes de voisinage. L’intérêt de cette observation réside dans la rareté des localisations médiastinales et les rapports étroits avec les artères intercostales, ce qui expose à un risque de paraplégie postopératoire. © 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Summary The development of testicular germ cell tumors may be marked by a rare phenomenon: the growing teratoma syndrome. It consists of residual masses, usually retroperitoneal and, more rarely, thoracic, that appear during or after chemotherapy, although the tumor markers are normalized. We report a case of posterior mediastinal localization. This mediastinal localization is very rare, and because of the proximity to intercostal arteries, induces a risk of postoperative paraplegia. © 2014 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (U.D. Ngabou).
0761-8417/$ — see front matter © 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo.2013.12.007
Pour citer cet article : Ngabou UD, et al. Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome : à propos d’un cas. Rev Pneumol Clin (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo.2013.12.007
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2
U.D. Ngabou et al.
Introduction Le growing teratoma syndrome est un phénomène rare survenant dans le cadre de tumeurs germinales non séminomateuses du testicule ou de l’ovaire. Il s’agit de masses résiduelles, le plus souvent rétropéritonéales et thoraciques. Ces masses vont croître, durant ou après la chimiothérapie alors que les marqueurs tumoraux sont normalisés. La localisation médiastinale est rare. En raison de l’absence de réponse à la chimiothérapie et la radiothérapie, le traitement de référence est la chirurgie. L’indication doit être posée avant que la tumeur ne devienne inopérable. La morbidité et la mortalité opératoires sont liées aux rapports étroits de la tumeur avec les organes de voisinage. La résection complète permet la guérison. Nous rapportons une observation puis réalisons une revue de la littérature.
Observation Il s’agit d’un patient de 19 ans chez lequel était découvert un carcinome embryonnaire pur du testicule gauche, classé pT2N3M0S0, Stade IIc. Le bilan d’extension retrouvait des adénomégalies rétropéritonéales (latéroaortique mesurée à 5 cm de grand axe) et des adénomégalies médiastinales. Une orchidectomie suivie de quatre cures de chimiothérapie par BEP (Bléomycine Etoposide, Cisplatine) avaient permis une évolution favorable avec normalisation du taux d’alpha fœtoproteine, dont le taux initial était de 114 ng/mL (pour une normale inférieure à 20 ng/mL). Les bêta HCG et les LDH étaient normaux et stables. Le bilan à trois mois objectivait une progression des masses rétropéritonéales, mesurées à 8,5 × 9 cm, comprimant l’aorte, la veine cave inférieure et la voie urinaire gauche (Fig. 1). Il était apparu une lésion susclaviculaire gauche. Les lésions médiastinales avaient également augmenté de volume. Leur taille variait de 3 à 4 cm. Elles étaient bilatérales, paravertébrales, englobaient les artères intercostales et comprimaient l’œsophage. Aucune des
Figure 1.
Masses rétropéritonéales (flèche).
Figure 2. Masses médiastinales postérieures, englobant l’artère intercostale L1.
masses ne fixait au 18-FDG en tomographie par émission de positrons. L’artériographie médullaire et un angio-TDM vertébromédullaire visualisait une artère d’Adamkiewicz, qui naissait de la première artère lombaire droite L1. Cette artère était englobée dans le pôle inférieur de la tumeur (Fig. 2). Dans un premier temps la résection des lésions rétropéritonéales était réalisée par laparotomie médiane. Quatre mois après, la chirurgie d’exérèse thoracique était assurée par thoraco-phrénotomie gauche, la voie d’abord était imposée par le prolongement de la masse jusqu’en L1 et nécessitait la section du pilier gauche du diaphragme. Il existait des adhérences serrées, avec l’aorte. Les artères intercostales étaient désenclavées une par une (Fig. 3 et 4) sans les léser. Un mois plus tard l’abord thoracique droit permettait l’exérèse de lésions paraœsophagiennes qui présentaient les mêmes caractéristiques, aspects kystiques et
Figure 3. (étoiles).
Vue peropératoire, lésions arrondies paravertébrales
Pour citer cet article : Ngabou UD, et al. Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome : à propos d’un cas. Rev Pneumol Clin (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo.2013.12.007
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Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome
Figure 4. Vue peropératoire après résection des masses. Les artères intercostales désenclavées (flèches).
adhérences serrées. L’histologie était identique aussi bien dans le rétropéritoine que le médiastin et le cou. Elle retrouvait un tératome mature sans signes de malignité, ce qui confirmait le diagnostic de growing teratoma syndrome médiastinal. Les suites opératoires sont sans récidive à 1 an.
Discussion Le growing teratoma syndrome (GTS) survient chez les patients présentant une tumeur germinale du testicule et se définit par 3 critères : • la survenue de masses tumorales rétropéritonéales, thoracique ou sus-claviculaire, dont la taille croît après ou durant la chimiothérapie ; • la normalisation des marqueurs tumoraux ; • ces lésions sont constituées exclusivement de tératome mature, sans signes de malignité [1,2]. Cette évolution des tumeurs germinales fut rapportée sous le terme « chemotherapeutic retroconversion » [3]. Le growing teratoma syndrome est défini par Logothesis en 1982. Sa prévalence est de 1,9 à 7,6 % des tumeurs non séminomateuses du testicule [4]. Il est également rapporté pour des tumeurs germinales ovariennes [5] ou des tumeurs germinales du médiastin. Les localisations les plus fréquentes sont le rétropéritoine (Fig. 1) et le poumon [2,6]. La localisation thoracique est très rare et représente 1,7 % des GTS. La localisation médiastinale est exceptionnelle, elle concerne moins de 10 % des localisations thoraciques [2]. Le GTS se développe sur les sites métastatiques des tumeurs germinales du testicule mais il s’agit de tissu tumoral exclusivement bénin (tératome mature) ou de tissus fibreux voire nécrotiques. Notons que des cellules tumorales peuvent être retrouvées dans quelques cas [6,7]. La pathogénie, expliquant la transformation en tumeur bénigne de la tumeur maligne initiale, n’est pas univoque. Une hypothèse suggère la destruction, par la chimiothérapie, des cellules immatures, ne laissant en place que des cellules matures. L’évolution se fait vers la compression et l’infiltration des organes de voisinage (aorte, artères intercostale, œsophage. . .) voire la dégénérescence maligne [7]. Le diagnostic est évoqué devant les critères définis
3 plus haut. Notons que ces masses résiduelles ne présentent pas de fixation au 18-FDG tomographie [4], ce qui pourrait constituer un argument diagnostique. Le GTS est résistant à la radiochimiothérapie. Des traitements par interféron et anticorps monoclonaux sont en cours d’évaluation [8]. La chirurgie est le traitement de choix. Elle constitue l’option curative [2,4,6]. Elle doit être envisagée avant que la tumeur ne devienne inextirpable. La résection doit être la plus complète possible. Elle peut être compromise par les rapports très étroits avec les organes de voisinage (aorte, artère intercostales, œsophage. . .). Dans notre observation, la difficulté principale était la dissection des artères intercostales, qui étaient englobées et qu’il a fallu désenclaver. Le nombre d’artères intercostales concernés et le caractère bilatéral nous incitaient à tenter de repérer préalablement l’artère d’Adamkiewicz par la réalisation d’une artériographie médullaire et d’un angioscanner médullaire [9,10] qui confirmait la naissance de cette artère au niveau de L1. La dissection expose au risque de lésion des artères intercostales (Fig. 4). L’information préalable du patient et la mise en balance des bénéfices—risques de l’intervention étaient nécessaire compte-tenu du risque possible de paraplégie postopératoire. Le pronostic du GTS est corrélé à la résection chirurgicale, avec un taux de récidive entre 0—4 % en cas de résection complète contre 72—83 % en cas de résection incomplète [4]. Le growing teratoma syndrome est un mode évolutif rare des tumeurs germinales du testicule. Il s’agit de métastases ganglionnaires constituées exclusivement de tératome mature, et qui vont croître pendant ou durant la chimiothérapie, les marqueurs tumoraux étant normalisés. La chirurgie est le traitement de référence avec comme impératif la résection en marge saine.
Déclaration d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article.
Références [1] Logothetis CJ, Samuels ML, Trindade A, Johnson DE. The growing teratoma syndrome. Cancer 1982;50:1629—35. [2] Afifi HY, Bosl GJ, Burr ME. Mediastinal growing teratoma syndrome. Ann Thorac Surg 1997;64:359—62. [3] Amsalem H, Nadjari M, Prus D, Hiller N, Benshushan A. Growing teratoma syndrome vs chemotherapeutic retroconversion: case report and review of the literature. Gynecol Oncol 2004;92:357—60. [4] Gorbatiy V, Spiess PE, Pisters LL. The growing teratoma syndrome: current review of the literature. Indian J Urol 2009;25:186—9. [5] Kikawa S, Todo Y, Minobe S, Yamashiro K, Kato H, Sakuragi N. Growing teratoma syndrome of the ovary: a case report with FDG-PET findings. J Obstet Gynaecol Res 2001;7:926—32. [6] Maroto P, Tabernero JM, Villavicencio H, Mesía R, Marcuello E, Solé-Balcells FJ, et al. Growing teratoma syndrome: experience of a single institution. Eur Urol 1997;32:305—9. [7] Ponce de León Roca J, Villavicencio Mavrich H. Growing teratoma syndrome. Arch Esp Urol 2000;53:547—52.
Pour citer cet article : Ngabou UD, et al. Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome : à propos d’un cas. Rev Pneumol Clin (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo.2013.12.007
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U.D. Ngabou et al.
[8] Vaughn DJ, Flaherty K, Lal P, Gallagher M, O’Dwyer P. Treatment of growing teratoma syndrome. N Engl J Med 2009;360:4. [9] Reynolds M, Shields TW. Benign and malignant neurogenic tumors of mediastinum in children and adults. In: Shields. General thoracic surgery, 7th ed.,2009, pp. 2415—39.
[10] Melissano G, Bertoglio L, Civelli V, Moraes Amato AC, Coppin G, Civilini E, et al. Demostration of Adamkiewicz artery by multidetector computed tomography angiography analysed with the open-source software osiirix. Eur J Vasc Endovasc Surg 2009;37:395—400.
Pour citer cet article : Ngabou UD, et al. Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome : à propos d’un cas. Rev Pneumol Clin (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo.2013.12.007
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Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome : à propos d’un cas Mediastinal localization of a growing teratoma syndrome: A case report U.D. Ngabou a,∗, M. Dusaud b, G. Boddaert a, B. Grand a, A. Houlgatte b, F. Pons a a
Service de chirurgie thoracique, hôpital d’instruction des Armées Percy, 92140 Clamart, France b Service d’urologie, hôpital d’instruction des Armées du Val-de-Grace, 75005 Paris, France
MOTS CLÉS Tumeurs germinales non séminomateuses du testicule ; Growing teratoma syndrome ; Thorax
KEYWORDS Non seminoma testicular germ cell tumors; Growing teratoma syndrome; Chest
∗
Résumé L’évolution des tumeurs germinales du testicule peut être marquée par un phénomène rare : le growing teratoma syndrome. Il s’agit de masses résiduelles, le plus souvent rétropéritonéales et plus rarement thoraciques, qui vont croître durant ou après la chimiothérapie alors que les marqueurs tumoraux sont normalisés. Nous rapportons un cas de localisation médiastinale postérieure. Une des difficultés de l’exérèse était représentée par les rapports étroits des tumeurs avec les organes de voisinage. L’intérêt de cette observation réside dans la rareté des localisations médiastinales et les rapports étroits avec les artères intercostales, ce qui expose à un risque de paraplégie postopératoire. © 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Summary The development of testicular germ cell tumors may be marked by a rare phenomenon: the growing teratoma syndrome. It consists of residual masses, usually retroperitoneal and, more rarely, thoracic, that appear during or after chemotherapy, although the tumor markers are normalized. We report a case of posterior mediastinal localization. This mediastinal localization is very rare, and because of the proximity to intercostal arteries, induces a risk of postoperative paraplegia. © 2014 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (U.D. Ngabou).
0761-8417/$ — see front matter © 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés. http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo.2013.12.007
Pour citer cet article : Ngabou UD, et al. Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome : à propos d’un cas. Rev Pneumol Clin (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo.2013.12.007
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U.D. Ngabou et al.
Introduction Le growing teratoma syndrome est un phénomène rare survenant dans le cadre de tumeurs germinales non séminomateuses du testicule ou de l’ovaire. Il s’agit de masses résiduelles, le plus souvent rétropéritonéales et thoraciques. Ces masses vont croître, durant ou après la chimiothérapie alors que les marqueurs tumoraux sont normalisés. La localisation médiastinale est rare. En raison de l’absence de réponse à la chimiothérapie et la radiothérapie, le traitement de référence est la chirurgie. L’indication doit être posée avant que la tumeur ne devienne inopérable. La morbidité et la mortalité opératoires sont liées aux rapports étroits de la tumeur avec les organes de voisinage. La résection complète permet la guérison. Nous rapportons une observation puis réalisons une revue de la littérature.
Observation Il s’agit d’un patient de 19 ans chez lequel était découvert un carcinome embryonnaire pur du testicule gauche, classé pT2N3M0S0, Stade IIc. Le bilan d’extension retrouvait des adénomégalies rétropéritonéales (latéroaortique mesurée à 5 cm de grand axe) et des adénomégalies médiastinales. Une orchidectomie suivie de quatre cures de chimiothérapie par BEP (Bléomycine Etoposide, Cisplatine) avaient permis une évolution favorable avec normalisation du taux d’alpha fœtoproteine, dont le taux initial était de 114 ng/mL (pour une normale inférieure à 20 ng/mL). Les bêta HCG et les LDH étaient normaux et stables. Le bilan à trois mois objectivait une progression des masses rétropéritonéales, mesurées à 8,5 × 9 cm, comprimant l’aorte, la veine cave inférieure et la voie urinaire gauche (Fig. 1). Il était apparu une lésion susclaviculaire gauche. Les lésions médiastinales avaient également augmenté de volume. Leur taille variait de 3 à 4 cm. Elles étaient bilatérales, paravertébrales, englobaient les artères intercostales et comprimaient l’œsophage. Aucune des
Figure 1.
Masses rétropéritonéales (flèche).
Figure 2. Masses médiastinales postérieures, englobant l’artère intercostale L1.
masses ne fixait au 18-FDG en tomographie par émission de positrons. L’artériographie médullaire et un angio-TDM vertébromédullaire visualisait une artère d’Adamkiewicz, qui naissait de la première artère lombaire droite L1. Cette artère était englobée dans le pôle inférieur de la tumeur (Fig. 2). Dans un premier temps la résection des lésions rétropéritonéales était réalisée par laparotomie médiane. Quatre mois après, la chirurgie d’exérèse thoracique était assurée par thoraco-phrénotomie gauche, la voie d’abord était imposée par le prolongement de la masse jusqu’en L1 et nécessitait la section du pilier gauche du diaphragme. Il existait des adhérences serrées, avec l’aorte. Les artères intercostales étaient désenclavées une par une (Fig. 3 et 4) sans les léser. Un mois plus tard l’abord thoracique droit permettait l’exérèse de lésions paraœsophagiennes qui présentaient les mêmes caractéristiques, aspects kystiques et
Figure 3. (étoiles).
Vue peropératoire, lésions arrondies paravertébrales
Pour citer cet article : Ngabou UD, et al. Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome : à propos d’un cas. Rev Pneumol Clin (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo.2013.12.007
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ARTICLE IN PRESS
Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome
Figure 4. Vue peropératoire après résection des masses. Les artères intercostales désenclavées (flèches).
adhérences serrées. L’histologie était identique aussi bien dans le rétropéritoine que le médiastin et le cou. Elle retrouvait un tératome mature sans signes de malignité, ce qui confirmait le diagnostic de growing teratoma syndrome médiastinal. Les suites opératoires sont sans récidive à 1 an.
Discussion Le growing teratoma syndrome (GTS) survient chez les patients présentant une tumeur germinale du testicule et se définit par 3 critères : • la survenue de masses tumorales rétropéritonéales, thoracique ou sus-claviculaire, dont la taille croît après ou durant la chimiothérapie ; • la normalisation des marqueurs tumoraux ; • ces lésions sont constituées exclusivement de tératome mature, sans signes de malignité [1,2]. Cette évolution des tumeurs germinales fut rapportée sous le terme « chemotherapeutic retroconversion » [3]. Le growing teratoma syndrome est défini par Logothesis en 1982. Sa prévalence est de 1,9 à 7,6 % des tumeurs non séminomateuses du testicule [4]. Il est également rapporté pour des tumeurs germinales ovariennes [5] ou des tumeurs germinales du médiastin. Les localisations les plus fréquentes sont le rétropéritoine (Fig. 1) et le poumon [2,6]. La localisation thoracique est très rare et représente 1,7 % des GTS. La localisation médiastinale est exceptionnelle, elle concerne moins de 10 % des localisations thoraciques [2]. Le GTS se développe sur les sites métastatiques des tumeurs germinales du testicule mais il s’agit de tissu tumoral exclusivement bénin (tératome mature) ou de tissus fibreux voire nécrotiques. Notons que des cellules tumorales peuvent être retrouvées dans quelques cas [6,7]. La pathogénie, expliquant la transformation en tumeur bénigne de la tumeur maligne initiale, n’est pas univoque. Une hypothèse suggère la destruction, par la chimiothérapie, des cellules immatures, ne laissant en place que des cellules matures. L’évolution se fait vers la compression et l’infiltration des organes de voisinage (aorte, artères intercostale, œsophage. . .) voire la dégénérescence maligne [7]. Le diagnostic est évoqué devant les critères définis
3 plus haut. Notons que ces masses résiduelles ne présentent pas de fixation au 18-FDG tomographie [4], ce qui pourrait constituer un argument diagnostique. Le GTS est résistant à la radiochimiothérapie. Des traitements par interféron et anticorps monoclonaux sont en cours d’évaluation [8]. La chirurgie est le traitement de choix. Elle constitue l’option curative [2,4,6]. Elle doit être envisagée avant que la tumeur ne devienne inextirpable. La résection doit être la plus complète possible. Elle peut être compromise par les rapports très étroits avec les organes de voisinage (aorte, artère intercostales, œsophage. . .). Dans notre observation, la difficulté principale était la dissection des artères intercostales, qui étaient englobées et qu’il a fallu désenclaver. Le nombre d’artères intercostales concernés et le caractère bilatéral nous incitaient à tenter de repérer préalablement l’artère d’Adamkiewicz par la réalisation d’une artériographie médullaire et d’un angioscanner médullaire [9,10] qui confirmait la naissance de cette artère au niveau de L1. La dissection expose au risque de lésion des artères intercostales (Fig. 4). L’information préalable du patient et la mise en balance des bénéfices—risques de l’intervention étaient nécessaire compte-tenu du risque possible de paraplégie postopératoire. Le pronostic du GTS est corrélé à la résection chirurgicale, avec un taux de récidive entre 0—4 % en cas de résection complète contre 72—83 % en cas de résection incomplète [4]. Le growing teratoma syndrome est un mode évolutif rare des tumeurs germinales du testicule. Il s’agit de métastases ganglionnaires constituées exclusivement de tératome mature, et qui vont croître pendant ou durant la chimiothérapie, les marqueurs tumoraux étant normalisés. La chirurgie est le traitement de référence avec comme impératif la résection en marge saine.
Déclaration d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article.
Références [1] Logothetis CJ, Samuels ML, Trindade A, Johnson DE. The growing teratoma syndrome. Cancer 1982;50:1629—35. [2] Afifi HY, Bosl GJ, Burr ME. Mediastinal growing teratoma syndrome. Ann Thorac Surg 1997;64:359—62. [3] Amsalem H, Nadjari M, Prus D, Hiller N, Benshushan A. Growing teratoma syndrome vs chemotherapeutic retroconversion: case report and review of the literature. Gynecol Oncol 2004;92:357—60. [4] Gorbatiy V, Spiess PE, Pisters LL. The growing teratoma syndrome: current review of the literature. Indian J Urol 2009;25:186—9. [5] Kikawa S, Todo Y, Minobe S, Yamashiro K, Kato H, Sakuragi N. Growing teratoma syndrome of the ovary: a case report with FDG-PET findings. J Obstet Gynaecol Res 2001;7:926—32. [6] Maroto P, Tabernero JM, Villavicencio H, Mesía R, Marcuello E, Solé-Balcells FJ, et al. Growing teratoma syndrome: experience of a single institution. Eur Urol 1997;32:305—9. [7] Ponce de León Roca J, Villavicencio Mavrich H. Growing teratoma syndrome. Arch Esp Urol 2000;53:547—52.
Pour citer cet article : Ngabou UD, et al. Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome : à propos d’un cas. Rev Pneumol Clin (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo.2013.12.007
Modele + PNEUMO-422; No. of Pages 4
ARTICLE IN PRESS
4
U.D. Ngabou et al.
[8] Vaughn DJ, Flaherty K, Lal P, Gallagher M, O’Dwyer P. Treatment of growing teratoma syndrome. N Engl J Med 2009;360:4. [9] Reynolds M, Shields TW. Benign and malignant neurogenic tumors of mediastinum in children and adults. In: Shields. General thoracic surgery, 7th ed.,2009, pp. 2415—39.
[10] Melissano G, Bertoglio L, Civelli V, Moraes Amato AC, Coppin G, Civilini E, et al. Demostration of Adamkiewicz artery by multidetector computed tomography angiography analysed with the open-source software osiirix. Eur J Vasc Endovasc Surg 2009;37:395—400.
Pour citer cet article : Ngabou UD, et al. Localisation thoracique d’un growing teratoma syndrome : à propos d’un cas. Rev Pneumol Clin (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.pneumo.2013.12.007
