Archives of Orthopaedic and Traumatic Surgery
Arch Orthop Traumat Surg 92, 237-241 (1978)
© J F Bergmann Verlag 1978
Riesenzelltumoren des Sacrum H Krebs' und I Baca 2 'Chirurgische Universitatsklinik Heidelberg (Direktor: Prof Dr Dr h c mult F Linder), Im Neuenheimer Feld 110, D-6900 Heidelberg 1, Bundesrepublik Deutschland 2 Allgemeinchirurgische Klinik des St -Markus-Krankenhauses Frankfurt/M (Chefarzt: Prof Dr E Kr 6nke)
Giant Cell Tumors of the Sacrum Summary In connection with our observations of three patients with giant-cell tumors of the sacrum a description of this disease is given reviewing the 51 cases which have been published world-wide As other tumors of the sacrococcygeal region the giant-cell tumor has no significant symptoms which would allow a differential diagnosis Pain in the sacral region often radiating to both legs is the predominant symptom Surgical intervention is the treatment of choice To obtain a complete excision of the tumor with minimal damage to nervous structures the abdominal, sacral or abdomino-sacral route is recommended by several authors The prognosis is dubious because a total removal is usually not feasable, and there is a high risk of recurrence and malignant degeneration. Zusammenfassung Anhand eigener Beobachtungen von 3 Patienten mit Riesenzelltumoren des Sacrums wird unter Beriicksichtigung der in der Weltliteratur angegebenen 51 Falle fiber diese Erkrankung berichtet. Wie andere Tumoren im sacrococcygealen Bereich entwickelt auch der Riesenzelltumor keine Symptomatik, die eine differenzierte Diagnostik zulassen wiirde Der Schmerz ist das fihrende Symptom Er tritt im Bereich des Sacrums auf, hiufig mit Ausstrahlung in beide Beine Die chirurgische Therapie ist das Mittel der Wahl Der abdominale, sacrale oder abdominosacrale Zugang zum Tumor wird von verschiedenen Autoren empfohlen, immer mit dem Ziel, eine moglichst radikale Entfernung mit geringster Nervenschidigung zu erreichen Die Prognose ist zweifelhaft, da t und bei sich der Tumor selten komplett entfernen lii 13 hoher Rezidivneigung oft maligne entartet.
Sacrale and prasacrale Tumoren sind selten Ihr Wachstum ist relativ langsam, die Symptomatik spirlich Dementsprechend werden diese Tumoren oft erst zu spat diagnostiziert, um noch zufriedenstellende chirurgische Ma Bnahmen durchfuihren zu k6 nnen Da ein einzelner Beobachter wegen der Seltenheit dieser Geschwilste kaum Gelegenheit hat, eine grol3e Anzahl von Tumoren in diesem Bereich zu sehen, mu 13 ihre Charakteristik und Therapie aufgrund der Erfahrungen und Beobachtungen zahlreicher Autoren hergeleitet werden. 3 Riesenzelltumoren am Sacrum, die in den letzten 10 Jahren im eigenen Krankengut beobachtet werden konnten, gaben uns Anla 13, unter Auswertung der Weltliteratur uber diese Tumoren zu berichten, nachdem von 1948 bis 1976 in der Gesamtliteratur nur 51 Falle gefunden werden konnten. 1918 beschrieben als erste Cooper und Transvers einen Riesenzelltumor am Knochen Diese Riesenzellgeschwiilste wurden von Paget 1840 Myeloidtumoren genannt, von Nelaton ,,Tumeurs Myeloplaxes" Der Name Riesenzelltumor wurde schlie 13lich 1919 von Bloodgood eingefifhrt 1940 wurde der Riesenzelltumor des Knochens als ein charakteristisches Neoplasma angesehen, das sich aus dem nichtosteogenen Bindegewebe des Marks entwickelt und genau nach seiner histologischen Charakteristik identifiziert werden kann l19 l.
I Literaturstudie 1 Lokalisation und Vorkommen Der Riesenzelltumor des Knochens zeigt eine Vorliebe fuir die langen R 6 hrenknochen, als haufigste Lokalisa0344-8444/78/0092/0237/$ 1 00
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H Krebs und I Baca: Riesenzelltumoren des Sacrum Rezidivfreudigkeit und in der Tendenz zur Metastasenbildung, selbst bei einem gutartigen oder relativ gutartigen histologischen Befund Das histologische Bild kann deshalb nie allein zur sicheren Prognose herangezogen werden, diese Tatsache wird von verschiedenen Autoren bestatigt l9, 10, 14, 21 l.
15 Zahl der F4lle
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5
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3 Malignitdt
I
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Alter der Patienten Abb 1 Anzahl der Falle und Alter der Patienten bei Entdeckung des Tumors
tion werden die proximale Tibia, der distale Femur und der distale Radius angesehen l 11, 14l Relativ selten tritt die Riesenzellgeschwulst in der Wirbelsaule und hier bevorzugt am Sacrum auf l7 l Betroffen wird nur reifer Knochen, die meisten Patienten waren zwischen dem 20 und 30 Lebensjahr (Abb 1) Wie bei anderen Lokalisationen wurden auch am Sacrum Frauen wesentlich hufiger als Manner befallen Wie oft ein Riesenzelltumor ins Sacrum eindringt, kann bis heute noch nicht genau bestimmt werden Jaffe und Lichtenstein hielten die Riesenzelltumoren des Sacrums fir extrem selten, Cooley und Mitarbeiter sowie auch andere Autoren geben einen sacralen Ursprung mit 10 % an. In einer Studie der Mayo-Klinik wird eine Haufigkeit von 11,4 % angegeben l 22l Bei einer Analyse von 500 Sacrococcygealtumoren entfielen auf Riesenzelltumoren des Sacrococcygealbereiches 8%.
Nach Verbiest (1965) zeigen Riesenzelltumoren eine maligne Entartung in ca 10 % Nach Mnaymnen und Dudley entarten Riesenzelltumoren am Sacrum eher als bei anderer Lokalisation l28l In unserer Literaturubersicht konnten wir eine Malignitatsrate von 21,5 % bei sacralen Riesenzelltumoren feststellen, was ebenfalls fiber dem Durchschnitt liegt Auch am Sacrum konnen primer und sekundar maligne Riesenzelltumoren beobachtet werden, wie auch ,,benigne" Tumoren mit Metastasenbildung l3, 5, 15, 22, 28, 33, 36l. 4 Uberlebenszeit und Rezidive Der Verlauf eines Riesenzelltumors des Sacrums ist zweifelhaft, da er sich bei dieser Lokalisation meist nicht komplett entfernen li 3t und bei hoher Rezidivneigung oft maligne entartet In der Literaturuibersicht der 51 Flle fand sich eine mittlere Uberlebensdauer von 6 Jahren, wobei Verlaufe bis zu 16 Jahren angegeben werden Johnson beschrieb 1962 einen Riesenzelltumor, der 36 Jahre nach der Erstbehandlung noch beschwerdefrei lebte l22 l. Die Rezidivhaufigkeit am Sacrum liegt bei 41 %, was sich mit den Beobachtungen von Dahlin l 10l deckt. Ein Auftreten von Rezidiven konnte von 2 Monaten nach der Erstbehandlung bis zu 16 Jahren beobachtet werden, bis zu 4mal wurden Rezidive entfernt.
2 Pathohistologie Riesenzelltumoren sind charakteristischerweise von weicher Konsistenz, r 6 tlich-braunem bis grau-gelbem Aussehen, sie werden gew 6 hnlich von einem dinnen Periost oder periostaler neuer Knochenbildung getragen Die Durchdringung der Cortex mit Infiltrationen der benachbarten Weichgewebe des Tumors kann vorkommen, besonders im fortgeschrittenen Stadium Die Gro 13 e am Sacrum kann zwischen derjenigen eines Eies bis zur Ausffillung des gesamten Beckens variieren und damit auch abdominal palpabel werden l33 l Das mikroskopische Bild zeichnet sich aus durch sich rasch vermehrende ovale oder spindelf 6 rmige Zellen in einem hochvaskularisierten Netz mit mehr als 15 bis 20 Kernen pro Riesenzelle, die in den Tumor verstreut sind Mitotische Figuren sind berall zu sehen, nach Dahlin kommt ihnen jedoch keine prognostische Aussage zu l10l Das Problem der Beurteilung liegt in der
II Kasuistik a) 27jdhrige Frau, seit der Geburt des 2 Kindes vor 1/2 Jahren zunehmende Ischialgie, allgemeine Unterleibsbeschwerden und Miktionsbeschwerden Miktionsstorungen und Ischialgie in wechselnder Intensitat auch schon vor der Entbindung bemerkt. Bei der Untersuchung im November 1965 fand sich bei der rektalen Untersuchung eine faustgro Be, halbkugelige Vorwolbung von prall elastischer Konsistenz, die die Kreuzbeinhbhle ausfillte Eine Punktion ergab Gewebsfetzen in blutig tingierter Flissigkeit, bei der cytologischen Untersuchung Feststellung von Tumorzellen, die allerdings nicht einzuordnen waren. Laborwerte: au13er leicht beschleunigter BKS keine auffalligen Befunde Im Beckentomogramm ausgeprigte Osteolyse des Sacrum Bei der von abdominal durchgefihrten operativen Freilegung des Tumors fand sich eine Vorwblbung des Douglas, bedingt durch eine prall elastische halbkugelige Vorw 6 lbung, ausgehend von der Kreuzbeinvorderfliche Nach Freipraparation der Oberfliche des Tumors zeigt sich das fiber den Tumor hinwegziehende Ligamentum longitudinale anterius Nach weitgehender Freipraparierung des Tumors Durchtrennung des
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Abb 2 Vllige Destruktion des Kreuzbeins durch Riesenzelltumor
Abb 3 Abdrangung des Rekto-Sigma durch RZT des Kreuzbeins Ligaments Danach gelangt man in den Tumor, der aus brbckeligem, z T zerflief 3 lichem, graurotem, stellenweise gelblich gesprenkeltem Gewebe besteht Das stark vaskularisierte Tumorgewebe wird teils stumpf, teils mit dem Lffel entfernt Die Vorderfliche des Kreuzbeins weist mehrere bis markstickgro 3e Defekte mit unregelmli Bigen scharfen Rbndern auf, schlie 13lich
kann das markige Tumorgewebe auch aus den Hohlraumen des Kreuzbeines entfernt werden Die histologische Untersuchung ergibt einen Riesenzelltumor des Sacrum. Am 5 2 1966 kann die Patientin aus stationarer Behandlung entlassen werden, sie klagt zu diesem Zeitpunkt noch immer fiber Schmerzen im Kreuzbein, wegen einer Harnverhaltung ist eine
240 urologische Behandlung notwendig Zeitweise Dauerkatheter. Im Gefolge einer Bestrahlungstherapie in 25 Sitzungen kommt es zu Lahmungserscheinungen an der unteren Extremitat mit anschlie Bender Gipsbettbehandlung fur die Dauer von 6 Monaten. Danach langsame Mobilisierung mit Normalisierung der Miktion Seit 1971 ist die Patientin beschwerdefrei und klagt nur noch gelegentlich iiber leichte Schmerzen im Riicken. Bei der Nachuntersuchung am 30 9 1976 fand sich die Patientin in gutem Allgemein und Ernahrungszustand, Beschwerden wurden nicht mehr angegeben Das Operationsgebiet war reizlos, bei der rektalen und r 6ntgenologischen Untersuchung konnte kein Rezidiv festgestellt werden. b) 62jiihrigeFrau, seit 1 Jahr zunachst leichtere Schmerzen in der Kreuzbeingegend, dann Zunahme der Schmerzen, nach einem halben Jahr Ausstrahlung in beide Beine und stetig zunehmende Schwiche der Beine und Blasen-Mastdarmst 6rungen. Im Dezember 1975 Uberweisung an die Neurochirurgische Abteilung der hiesigen Klinik zur Chordotomie wegen unertraglicher Schmerzen Die neurologische Untersuchung ergibt eine deutlich rechtsbetonte schlaffe Paraparese der Beine, das rechte Bein kann nur noch gegen die Schwerkraft von der Unterlage abgehoben werden ASR bds ausgefallen Komplette Blasen-Mastdarmst 6rung, Sensibilitatsst 6 rungen bds ab L 2 abwarts und in stirkerem Male ab S 1 bds Klopfschmerz des Os sacrum. Rektal digital: Mannsfaustgroler, prall elastischer, prasacral gelegener Tumor, der gegen das Kreuzbein nicht verschlieblich ist. R 5.-Becken und Os sacrum in 2 Ebenen Nahezu vollstandige Destruktion des Os sacrum, wobei lediglich ein geringerer Teil des Endabschnittes und der Massa lateralis links erhalten sind (Abb 2) Bei Colonkontrasteinlauf bogenformige Verdrangung des Rekto-Sigma durch den gro13en Tumor (Abb 3). Myelographie Kompression des sacralen Spinalkanals von rechts her mit Beeintrachtigung der entsprechenden Nervenwurzeln in Hohe S 1 und S 2. Operation In Westhuesscher Hangelage nach Resektion des Steilbeines und teilweiser Resektion des Kreuzbeins gelangt man nach Abpraparation des Rektums auf einen gut mannsfaustgro Ben prasacral gelegenen graulichen Tumor, der fast bis zum Promontorium reicht und mit dem insgesamt sehr weichen destruierten Kreuzbein enge Beziehungen aufweist Subtotale Entfernung des Tumors unter Mitnahme der ventralen Flache des Kreuzbeins Totalentfernung des Tumors wegen der Ausdehnung und des erheblich reduzierten Zustandes der Patientin nicht m 6 glich. Histologie (Pathologisches Institut der Universitit Heidelberg, Direktor: Prof:Dr Doerr) Riesenzelltumor des Kreuz und Steifbeins mit Einbruch in die angrenzenden Weichteile Nach 20 Tagen Verlegung der Patientin nach glattem postoperativem Verlauf zur weiteren Behandlung in das Heimatkrankenhaus. c) 36jdhrige Frau, seit 21/2 Jahren langsam und schubweise zunehmender Schmerz in der Tiefe des rechten Gesailes, uiber die Riickseite des Oberschenkels bis zur rechten Achillessehne ausstrahlend Rektal digital groler prall elastischer, prisacral gelegener, immobiler Tumor R 6 ntgenologisch Destruktion der Vorderfliche des Kreuzbeins Bei der am 22 2 1973 durchgefihrten operativen Freilegung von sacral zeigt sich nach Stei13beinresektion ein gut mannsfaustgrofler, zerflieflicher, wei13gelblicher Tumor, der zu einer Verdrangung des Rektum geffihrt hat Nach Abpraparation des Rektum totale Entfernung des Tumors unter teilweiser Mitnahme des distalen Kreuzbeins Es findet sich eine enge Verbindung zum Kreuzbein und Einwachsen des Tumors in die Foramina sacralia Die histologische Untersuchung ergab: Xanthomat 6ses Riesenzellenfibrom des Sacrum.
H Krebs und I Baca: Riesenzelltumoren des Sacrum Postoperativ bildeten sich die Ausfallserscheinungen von seiten der rechtsseitigen unteren Sacralwurzeln fast bis zur Normalisierung zuriick 7 Monate postoperativ Auftreten erneuter Beschwerden, jetzt auch in das linke Bein Bei der rektalen Untersuchung im unteren Kreuzbeinbereich, mehr nach links zu, kleinhiihnereigro Bes Rezidiv Da auch rntgenologisch eine starke Aufweitung der Foramina sacralia festgestellt wurde, war ein Einwachsen des Tumors in die Kreuzbeinh 6hle mit Sicherheit anzunehmen, daher Entschlu B zur Rezidivoperation am 23 10. 1973. Neurologisch zu diesem Zeitpunkt Hypalgesie im Bereich des rechten GesiBes, leichtere Hypalgesie auch im Bereich des ganzen rechten Beines und des rechten Fu Bes. Bei der am 25 10 1973 durchgefiihrten Rezidivoperation Entdachung des Kreuzbeins und Freilegung des Duralsackes. Nach Incision der Vorderwand des Sacralkanals gelangt man sofort in den Resttumor, der hinten derb und fibres, weiter ventral glasig und br 6 ckelig gelblich ist Der Rezidivtumor kann nach Darstellung der vom Kaudaendsack abgehenden Wurzeln bis auf einige Kapselreste radikal entfernt werden Postoperativ keine Komplikationen, neurologisch postoperativ leichte Akzentuierung der rechtsseitigen Hypaesthesie und Hypalgesie im Reithosenareal, Miktion und Defikation unter Kontrolle Zum Zeitpunkt der Entlassung am 31 10 1973 keine in die Beine ausstrahlenden Schmerzen mehr Auch heute, fast 5 Jahre nach dem Eingriff, arbeitsfahig und rezidivfrei.
III Diskussion Wie andere Tumoren im Sacrococcygealbereich entwickelt auch der Riesenzelltumor keine Symptomatik, die eine differenzierte Diagnostik zulassen wurde Der Schmerz ist das fuihrende Symptom Er tritt im Sacrococcygealbereich auf, haufig mit Ausstrahlung in beide Beine (Tabelle 1) Mit zunehmendem Tumorwachstum treten ausgepragte sensible und motorische Storungen sowie eine Blasen und Mastdarmdysfunktion auf Die Dauer der Symptome bis zur Tumorentdeckung liegt bei durchschnittlich 8 Monaten Oft werden die Riesenzelltumoren wie auch die Chordome und andere Tumoren in diesem Gebiet als Ischialgien oder Lumbalgien gedeutet und vorbehandelt. Die Palpation ist von ausschlaggebender Bedeutung, die meisten Tumoren werden durch rektale Untersuchung festgestellt Selten war der Tumor abdominal tastbar l22, 33l oder als Schwellung tiber dem Sacrum sichtbar l2, 22l. Tabelle 1 Symptomhaufigkeit der Riesenzelltumoren am Sacrum Symptome
Anzahl der
Patienten Lokaler Schmerz
25
Sensible und motorische Storungen
10
Obstipation Ischialgie Miktionsbeschwerden
9 8 8
Rektale Blutung
I
H Krebs und I Baca: Riesenzelltumoren des Sacrum
Rbntgenologisch zeigt der Riesenzelltumor kein typisches Bild Am haufigsten findet sich eine Osteolyse oder Destruktion des Kreuzbeins Benachbarte Knochen werden vom Riesenzelltumor hufig angegriffen l22, 33 l. Die Therapie der Wahl ist die Operation Von verschiedenen Autoren wird der abdominale, sacrale oder abdomino-sacrale Zugang empfohlen, immer mit dem Ziel, eine mglichst radikale Entfernung mit geringster Nervenschadigung zu erreichen Am haufigsten wurde der Sacralzugang gewihlt, wobei der Tumor freipripariert und soweit als m Bglich mit dem Sacralwirbel entfernt wird. Das Sacrococcygealgebiet ist eine Stelle, an der sich mehrere fachchirurgische Gebiete iiberschneiden Dies gab 1952 Mac Carthy den Anla13, bei Eingriffen in diesem Gebiet einen Allgemeinchirurgen, einen Orthopaden und einen Neurologen und Neurochirurgen hinzuzuziehen l26 l So wurde auch der dritte geschilderte, eigene Fall in Zusammenarbeit mit der Neurochirurgischen Klinik operiert. Hinsichtlich der Nachbehandlung herrscht keine einheitliche Meinung Vor einer Nachbestrahlung wird oft gewarnt, da nach einer Rontgennachbestrahlung mit einer sarkomatosen Entartung gerechnet werden muf3 Allgemein wird empfohlen, Riesenzelltumoren nur bei inkompletter Entfernung zu bestrahlen, was allerdings bei so gut wie allen Patienten der Fall war. Da Riesenzelltumoren eine Malignitatshaufung aufweisen, stellt sich die Frage, ob diese Malignitatsrate nicht mit der Bestrahlungstherapie in Zusammenhang gebracht werden mu13 oder ob diese Tatsache mit der ungiinstigen Lokalisation des Tumors und den damit bestehenden Operationsschwierigkeiten zu begriinden ist In der Regel findet sich ein Einwachsen des Tumors in die Foramina sacralia mit Umwachsen der hier austretenden Sacralwurzeln Mit einer zytostatischen Zusatztherapie bestehen noch keine ausreichenden Erfahrungen, so da B diese Behandlung zur Zeit noch nicht als Zusatztherapie empfohlen werden kann.
241 9 Dahlin, D C , Ghmorley, R K , Pugh, D G : Giant Cell Tumor of Bone: Differential Diagnose Proc Staff Mayo
31, 31 (1956) 10 Dahlin, D C , Grupps, R E , Johnson, E W : Giant Cell Tumors: A Study of 195 Cases Cancer 25, 1061 (1970) 11 Dominok, G W , Knoch, H G : Knochengeschwiilste und geschwulstahnliche Knochenerkrankungen Jena: Gustav Fischer 1972 12 Dyke, S C : Metastasis of the "Benign" Giant Cell Tumor of Bone J Path Bact 34, 259 (1931) 13 Finch, E , Gleave, H H : A Case of Osteoclastoma with Pulmonary Metastasis J Path Bact 29, 399 (1926) 14 Goldenberg, R , Campel, C J , Bonfiglio, M : Giant Cell Tumor of Bone J Bone Jt Surg 52-A, 619 (1970) 15 Hughes, E S , Cuthbertson, A M : Malignant Tumors of the Sacrum Dis Colon Rectum 5, 264 (1962) 16 Hundling, H : Ventral Tumors of the Sacrum Surg Gynec. Obstet 38, 51 (1924) 17 Hutter, R V , Worcester, J N , Francis, K C , Foote, F , Stewart, F : Benign and Malignant Giant Cell Tumors of Bone Cancer 15, 653 (1962) 18 Jackman, R , Le Mon Clar, III , Smith, N D : Retrorectal Tumors JAMA 145, 956 (1951) 19 Jaffe, H , Lichtenstein, L , Portis, R B : Giant Cell Tumor of Bone Arch Path 30, 993 (1940) 20 Jewell, J , Bush, L : "Benign" Giant Cell Tumor of Bone with a Solitary Pulmonary Metastasis J Bone Jt Surg. 41-A, 848 (1964) 21 Johnson, E , Dahlin, D C : Treatment of Giant Cell Tumor of Bone J Bone Jt Surg 41-A, 895 (1964) 22 Johnson, E W , Gee, V R , Dahlin, D C : Giant Cell Tumor of the Sacrum Am J Orthop 4, 302 (1962) 23 Johnson, E : Adjacent and Distant Spread of Giant Cell Tumors Am J Surg 109, 263 (1965) 24 Lasser, E , Tetewsky, H : Metastasizing Giant Cell Tumor. Am J Roent 78, 804 (1957) 25 Lovelady, S B , Dockerty, M B : Extragenital Pelvic Tumors in Women Am J Obst Gynec 58, 215 (1949) 26 Mac Carty, C S , Waugh, J M : The Surgical Treatment of Presacral Tumors: A Combined Problem Proc meet Mayo 27, 73 (1952)
27 McBurney, R , Johnson, D , Ray, B : The Surgical Manage28 29 30 31
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32
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Eingegangen am 3 Mai 1978
Arch Orthop Traumat Surg 92, 237-241 (1978)
© J F Bergmann Verlag 1978
Riesenzelltumoren des Sacrum H Krebs' und I Baca 2 'Chirurgische Universitatsklinik Heidelberg (Direktor: Prof Dr Dr h c mult F Linder), Im Neuenheimer Feld 110, D-6900 Heidelberg 1, Bundesrepublik Deutschland 2 Allgemeinchirurgische Klinik des St -Markus-Krankenhauses Frankfurt/M (Chefarzt: Prof Dr E Kr 6nke)
Giant Cell Tumors of the Sacrum Summary In connection with our observations of three patients with giant-cell tumors of the sacrum a description of this disease is given reviewing the 51 cases which have been published world-wide As other tumors of the sacrococcygeal region the giant-cell tumor has no significant symptoms which would allow a differential diagnosis Pain in the sacral region often radiating to both legs is the predominant symptom Surgical intervention is the treatment of choice To obtain a complete excision of the tumor with minimal damage to nervous structures the abdominal, sacral or abdomino-sacral route is recommended by several authors The prognosis is dubious because a total removal is usually not feasable, and there is a high risk of recurrence and malignant degeneration. Zusammenfassung Anhand eigener Beobachtungen von 3 Patienten mit Riesenzelltumoren des Sacrums wird unter Beriicksichtigung der in der Weltliteratur angegebenen 51 Falle fiber diese Erkrankung berichtet. Wie andere Tumoren im sacrococcygealen Bereich entwickelt auch der Riesenzelltumor keine Symptomatik, die eine differenzierte Diagnostik zulassen wiirde Der Schmerz ist das fihrende Symptom Er tritt im Bereich des Sacrums auf, hiufig mit Ausstrahlung in beide Beine Die chirurgische Therapie ist das Mittel der Wahl Der abdominale, sacrale oder abdominosacrale Zugang zum Tumor wird von verschiedenen Autoren empfohlen, immer mit dem Ziel, eine moglichst radikale Entfernung mit geringster Nervenschidigung zu erreichen Die Prognose ist zweifelhaft, da t und bei sich der Tumor selten komplett entfernen lii 13 hoher Rezidivneigung oft maligne entartet.
Sacrale and prasacrale Tumoren sind selten Ihr Wachstum ist relativ langsam, die Symptomatik spirlich Dementsprechend werden diese Tumoren oft erst zu spat diagnostiziert, um noch zufriedenstellende chirurgische Ma Bnahmen durchfuihren zu k6 nnen Da ein einzelner Beobachter wegen der Seltenheit dieser Geschwilste kaum Gelegenheit hat, eine grol3e Anzahl von Tumoren in diesem Bereich zu sehen, mu 13 ihre Charakteristik und Therapie aufgrund der Erfahrungen und Beobachtungen zahlreicher Autoren hergeleitet werden. 3 Riesenzelltumoren am Sacrum, die in den letzten 10 Jahren im eigenen Krankengut beobachtet werden konnten, gaben uns Anla 13, unter Auswertung der Weltliteratur uber diese Tumoren zu berichten, nachdem von 1948 bis 1976 in der Gesamtliteratur nur 51 Falle gefunden werden konnten. 1918 beschrieben als erste Cooper und Transvers einen Riesenzelltumor am Knochen Diese Riesenzellgeschwiilste wurden von Paget 1840 Myeloidtumoren genannt, von Nelaton ,,Tumeurs Myeloplaxes" Der Name Riesenzelltumor wurde schlie 13lich 1919 von Bloodgood eingefifhrt 1940 wurde der Riesenzelltumor des Knochens als ein charakteristisches Neoplasma angesehen, das sich aus dem nichtosteogenen Bindegewebe des Marks entwickelt und genau nach seiner histologischen Charakteristik identifiziert werden kann l19 l.
I Literaturstudie 1 Lokalisation und Vorkommen Der Riesenzelltumor des Knochens zeigt eine Vorliebe fuir die langen R 6 hrenknochen, als haufigste Lokalisa0344-8444/78/0092/0237/$ 1 00
238
H Krebs und I Baca: Riesenzelltumoren des Sacrum Rezidivfreudigkeit und in der Tendenz zur Metastasenbildung, selbst bei einem gutartigen oder relativ gutartigen histologischen Befund Das histologische Bild kann deshalb nie allein zur sicheren Prognose herangezogen werden, diese Tatsache wird von verschiedenen Autoren bestatigt l9, 10, 14, 21 l.
15 Zahl der F4lle
1C
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3 Malignitdt
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Alter der Patienten Abb 1 Anzahl der Falle und Alter der Patienten bei Entdeckung des Tumors
tion werden die proximale Tibia, der distale Femur und der distale Radius angesehen l 11, 14l Relativ selten tritt die Riesenzellgeschwulst in der Wirbelsaule und hier bevorzugt am Sacrum auf l7 l Betroffen wird nur reifer Knochen, die meisten Patienten waren zwischen dem 20 und 30 Lebensjahr (Abb 1) Wie bei anderen Lokalisationen wurden auch am Sacrum Frauen wesentlich hufiger als Manner befallen Wie oft ein Riesenzelltumor ins Sacrum eindringt, kann bis heute noch nicht genau bestimmt werden Jaffe und Lichtenstein hielten die Riesenzelltumoren des Sacrums fir extrem selten, Cooley und Mitarbeiter sowie auch andere Autoren geben einen sacralen Ursprung mit 10 % an. In einer Studie der Mayo-Klinik wird eine Haufigkeit von 11,4 % angegeben l 22l Bei einer Analyse von 500 Sacrococcygealtumoren entfielen auf Riesenzelltumoren des Sacrococcygealbereiches 8%.
Nach Verbiest (1965) zeigen Riesenzelltumoren eine maligne Entartung in ca 10 % Nach Mnaymnen und Dudley entarten Riesenzelltumoren am Sacrum eher als bei anderer Lokalisation l28l In unserer Literaturubersicht konnten wir eine Malignitatsrate von 21,5 % bei sacralen Riesenzelltumoren feststellen, was ebenfalls fiber dem Durchschnitt liegt Auch am Sacrum konnen primer und sekundar maligne Riesenzelltumoren beobachtet werden, wie auch ,,benigne" Tumoren mit Metastasenbildung l3, 5, 15, 22, 28, 33, 36l. 4 Uberlebenszeit und Rezidive Der Verlauf eines Riesenzelltumors des Sacrums ist zweifelhaft, da er sich bei dieser Lokalisation meist nicht komplett entfernen li 3t und bei hoher Rezidivneigung oft maligne entartet In der Literaturuibersicht der 51 Flle fand sich eine mittlere Uberlebensdauer von 6 Jahren, wobei Verlaufe bis zu 16 Jahren angegeben werden Johnson beschrieb 1962 einen Riesenzelltumor, der 36 Jahre nach der Erstbehandlung noch beschwerdefrei lebte l22 l. Die Rezidivhaufigkeit am Sacrum liegt bei 41 %, was sich mit den Beobachtungen von Dahlin l 10l deckt. Ein Auftreten von Rezidiven konnte von 2 Monaten nach der Erstbehandlung bis zu 16 Jahren beobachtet werden, bis zu 4mal wurden Rezidive entfernt.
2 Pathohistologie Riesenzelltumoren sind charakteristischerweise von weicher Konsistenz, r 6 tlich-braunem bis grau-gelbem Aussehen, sie werden gew 6 hnlich von einem dinnen Periost oder periostaler neuer Knochenbildung getragen Die Durchdringung der Cortex mit Infiltrationen der benachbarten Weichgewebe des Tumors kann vorkommen, besonders im fortgeschrittenen Stadium Die Gro 13 e am Sacrum kann zwischen derjenigen eines Eies bis zur Ausffillung des gesamten Beckens variieren und damit auch abdominal palpabel werden l33 l Das mikroskopische Bild zeichnet sich aus durch sich rasch vermehrende ovale oder spindelf 6 rmige Zellen in einem hochvaskularisierten Netz mit mehr als 15 bis 20 Kernen pro Riesenzelle, die in den Tumor verstreut sind Mitotische Figuren sind berall zu sehen, nach Dahlin kommt ihnen jedoch keine prognostische Aussage zu l10l Das Problem der Beurteilung liegt in der
II Kasuistik a) 27jdhrige Frau, seit der Geburt des 2 Kindes vor 1/2 Jahren zunehmende Ischialgie, allgemeine Unterleibsbeschwerden und Miktionsbeschwerden Miktionsstorungen und Ischialgie in wechselnder Intensitat auch schon vor der Entbindung bemerkt. Bei der Untersuchung im November 1965 fand sich bei der rektalen Untersuchung eine faustgro Be, halbkugelige Vorwolbung von prall elastischer Konsistenz, die die Kreuzbeinhbhle ausfillte Eine Punktion ergab Gewebsfetzen in blutig tingierter Flissigkeit, bei der cytologischen Untersuchung Feststellung von Tumorzellen, die allerdings nicht einzuordnen waren. Laborwerte: au13er leicht beschleunigter BKS keine auffalligen Befunde Im Beckentomogramm ausgeprigte Osteolyse des Sacrum Bei der von abdominal durchgefihrten operativen Freilegung des Tumors fand sich eine Vorwblbung des Douglas, bedingt durch eine prall elastische halbkugelige Vorw 6 lbung, ausgehend von der Kreuzbeinvorderfliche Nach Freipraparation der Oberfliche des Tumors zeigt sich das fiber den Tumor hinwegziehende Ligamentum longitudinale anterius Nach weitgehender Freipraparierung des Tumors Durchtrennung des
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Abb 2 Vllige Destruktion des Kreuzbeins durch Riesenzelltumor
Abb 3 Abdrangung des Rekto-Sigma durch RZT des Kreuzbeins Ligaments Danach gelangt man in den Tumor, der aus brbckeligem, z T zerflief 3 lichem, graurotem, stellenweise gelblich gesprenkeltem Gewebe besteht Das stark vaskularisierte Tumorgewebe wird teils stumpf, teils mit dem Lffel entfernt Die Vorderfliche des Kreuzbeins weist mehrere bis markstickgro 3e Defekte mit unregelmli Bigen scharfen Rbndern auf, schlie 13lich
kann das markige Tumorgewebe auch aus den Hohlraumen des Kreuzbeines entfernt werden Die histologische Untersuchung ergibt einen Riesenzelltumor des Sacrum. Am 5 2 1966 kann die Patientin aus stationarer Behandlung entlassen werden, sie klagt zu diesem Zeitpunkt noch immer fiber Schmerzen im Kreuzbein, wegen einer Harnverhaltung ist eine
240 urologische Behandlung notwendig Zeitweise Dauerkatheter. Im Gefolge einer Bestrahlungstherapie in 25 Sitzungen kommt es zu Lahmungserscheinungen an der unteren Extremitat mit anschlie Bender Gipsbettbehandlung fur die Dauer von 6 Monaten. Danach langsame Mobilisierung mit Normalisierung der Miktion Seit 1971 ist die Patientin beschwerdefrei und klagt nur noch gelegentlich iiber leichte Schmerzen im Riicken. Bei der Nachuntersuchung am 30 9 1976 fand sich die Patientin in gutem Allgemein und Ernahrungszustand, Beschwerden wurden nicht mehr angegeben Das Operationsgebiet war reizlos, bei der rektalen und r 6ntgenologischen Untersuchung konnte kein Rezidiv festgestellt werden. b) 62jiihrigeFrau, seit 1 Jahr zunachst leichtere Schmerzen in der Kreuzbeingegend, dann Zunahme der Schmerzen, nach einem halben Jahr Ausstrahlung in beide Beine und stetig zunehmende Schwiche der Beine und Blasen-Mastdarmst 6rungen. Im Dezember 1975 Uberweisung an die Neurochirurgische Abteilung der hiesigen Klinik zur Chordotomie wegen unertraglicher Schmerzen Die neurologische Untersuchung ergibt eine deutlich rechtsbetonte schlaffe Paraparese der Beine, das rechte Bein kann nur noch gegen die Schwerkraft von der Unterlage abgehoben werden ASR bds ausgefallen Komplette Blasen-Mastdarmst 6rung, Sensibilitatsst 6 rungen bds ab L 2 abwarts und in stirkerem Male ab S 1 bds Klopfschmerz des Os sacrum. Rektal digital: Mannsfaustgroler, prall elastischer, prasacral gelegener Tumor, der gegen das Kreuzbein nicht verschlieblich ist. R 5.-Becken und Os sacrum in 2 Ebenen Nahezu vollstandige Destruktion des Os sacrum, wobei lediglich ein geringerer Teil des Endabschnittes und der Massa lateralis links erhalten sind (Abb 2) Bei Colonkontrasteinlauf bogenformige Verdrangung des Rekto-Sigma durch den gro13en Tumor (Abb 3). Myelographie Kompression des sacralen Spinalkanals von rechts her mit Beeintrachtigung der entsprechenden Nervenwurzeln in Hohe S 1 und S 2. Operation In Westhuesscher Hangelage nach Resektion des Steilbeines und teilweiser Resektion des Kreuzbeins gelangt man nach Abpraparation des Rektums auf einen gut mannsfaustgro Ben prasacral gelegenen graulichen Tumor, der fast bis zum Promontorium reicht und mit dem insgesamt sehr weichen destruierten Kreuzbein enge Beziehungen aufweist Subtotale Entfernung des Tumors unter Mitnahme der ventralen Flache des Kreuzbeins Totalentfernung des Tumors wegen der Ausdehnung und des erheblich reduzierten Zustandes der Patientin nicht m 6 glich. Histologie (Pathologisches Institut der Universitit Heidelberg, Direktor: Prof:Dr Doerr) Riesenzelltumor des Kreuz und Steifbeins mit Einbruch in die angrenzenden Weichteile Nach 20 Tagen Verlegung der Patientin nach glattem postoperativem Verlauf zur weiteren Behandlung in das Heimatkrankenhaus. c) 36jdhrige Frau, seit 21/2 Jahren langsam und schubweise zunehmender Schmerz in der Tiefe des rechten Gesailes, uiber die Riickseite des Oberschenkels bis zur rechten Achillessehne ausstrahlend Rektal digital groler prall elastischer, prisacral gelegener, immobiler Tumor R 6 ntgenologisch Destruktion der Vorderfliche des Kreuzbeins Bei der am 22 2 1973 durchgefihrten operativen Freilegung von sacral zeigt sich nach Stei13beinresektion ein gut mannsfaustgrofler, zerflieflicher, wei13gelblicher Tumor, der zu einer Verdrangung des Rektum geffihrt hat Nach Abpraparation des Rektum totale Entfernung des Tumors unter teilweiser Mitnahme des distalen Kreuzbeins Es findet sich eine enge Verbindung zum Kreuzbein und Einwachsen des Tumors in die Foramina sacralia Die histologische Untersuchung ergab: Xanthomat 6ses Riesenzellenfibrom des Sacrum.
H Krebs und I Baca: Riesenzelltumoren des Sacrum Postoperativ bildeten sich die Ausfallserscheinungen von seiten der rechtsseitigen unteren Sacralwurzeln fast bis zur Normalisierung zuriick 7 Monate postoperativ Auftreten erneuter Beschwerden, jetzt auch in das linke Bein Bei der rektalen Untersuchung im unteren Kreuzbeinbereich, mehr nach links zu, kleinhiihnereigro Bes Rezidiv Da auch rntgenologisch eine starke Aufweitung der Foramina sacralia festgestellt wurde, war ein Einwachsen des Tumors in die Kreuzbeinh 6hle mit Sicherheit anzunehmen, daher Entschlu B zur Rezidivoperation am 23 10. 1973. Neurologisch zu diesem Zeitpunkt Hypalgesie im Bereich des rechten GesiBes, leichtere Hypalgesie auch im Bereich des ganzen rechten Beines und des rechten Fu Bes. Bei der am 25 10 1973 durchgefiihrten Rezidivoperation Entdachung des Kreuzbeins und Freilegung des Duralsackes. Nach Incision der Vorderwand des Sacralkanals gelangt man sofort in den Resttumor, der hinten derb und fibres, weiter ventral glasig und br 6 ckelig gelblich ist Der Rezidivtumor kann nach Darstellung der vom Kaudaendsack abgehenden Wurzeln bis auf einige Kapselreste radikal entfernt werden Postoperativ keine Komplikationen, neurologisch postoperativ leichte Akzentuierung der rechtsseitigen Hypaesthesie und Hypalgesie im Reithosenareal, Miktion und Defikation unter Kontrolle Zum Zeitpunkt der Entlassung am 31 10 1973 keine in die Beine ausstrahlenden Schmerzen mehr Auch heute, fast 5 Jahre nach dem Eingriff, arbeitsfahig und rezidivfrei.
III Diskussion Wie andere Tumoren im Sacrococcygealbereich entwickelt auch der Riesenzelltumor keine Symptomatik, die eine differenzierte Diagnostik zulassen wurde Der Schmerz ist das fuihrende Symptom Er tritt im Sacrococcygealbereich auf, haufig mit Ausstrahlung in beide Beine (Tabelle 1) Mit zunehmendem Tumorwachstum treten ausgepragte sensible und motorische Storungen sowie eine Blasen und Mastdarmdysfunktion auf Die Dauer der Symptome bis zur Tumorentdeckung liegt bei durchschnittlich 8 Monaten Oft werden die Riesenzelltumoren wie auch die Chordome und andere Tumoren in diesem Gebiet als Ischialgien oder Lumbalgien gedeutet und vorbehandelt. Die Palpation ist von ausschlaggebender Bedeutung, die meisten Tumoren werden durch rektale Untersuchung festgestellt Selten war der Tumor abdominal tastbar l22, 33l oder als Schwellung tiber dem Sacrum sichtbar l2, 22l. Tabelle 1 Symptomhaufigkeit der Riesenzelltumoren am Sacrum Symptome
Anzahl der
Patienten Lokaler Schmerz
25
Sensible und motorische Storungen
10
Obstipation Ischialgie Miktionsbeschwerden
9 8 8
Rektale Blutung
I
H Krebs und I Baca: Riesenzelltumoren des Sacrum
Rbntgenologisch zeigt der Riesenzelltumor kein typisches Bild Am haufigsten findet sich eine Osteolyse oder Destruktion des Kreuzbeins Benachbarte Knochen werden vom Riesenzelltumor hufig angegriffen l22, 33 l. Die Therapie der Wahl ist die Operation Von verschiedenen Autoren wird der abdominale, sacrale oder abdomino-sacrale Zugang empfohlen, immer mit dem Ziel, eine mglichst radikale Entfernung mit geringster Nervenschadigung zu erreichen Am haufigsten wurde der Sacralzugang gewihlt, wobei der Tumor freipripariert und soweit als m Bglich mit dem Sacralwirbel entfernt wird. Das Sacrococcygealgebiet ist eine Stelle, an der sich mehrere fachchirurgische Gebiete iiberschneiden Dies gab 1952 Mac Carthy den Anla13, bei Eingriffen in diesem Gebiet einen Allgemeinchirurgen, einen Orthopaden und einen Neurologen und Neurochirurgen hinzuzuziehen l26 l So wurde auch der dritte geschilderte, eigene Fall in Zusammenarbeit mit der Neurochirurgischen Klinik operiert. Hinsichtlich der Nachbehandlung herrscht keine einheitliche Meinung Vor einer Nachbestrahlung wird oft gewarnt, da nach einer Rontgennachbestrahlung mit einer sarkomatosen Entartung gerechnet werden muf3 Allgemein wird empfohlen, Riesenzelltumoren nur bei inkompletter Entfernung zu bestrahlen, was allerdings bei so gut wie allen Patienten der Fall war. Da Riesenzelltumoren eine Malignitatshaufung aufweisen, stellt sich die Frage, ob diese Malignitatsrate nicht mit der Bestrahlungstherapie in Zusammenhang gebracht werden mu13 oder ob diese Tatsache mit der ungiinstigen Lokalisation des Tumors und den damit bestehenden Operationsschwierigkeiten zu begriinden ist In der Regel findet sich ein Einwachsen des Tumors in die Foramina sacralia mit Umwachsen der hier austretenden Sacralwurzeln Mit einer zytostatischen Zusatztherapie bestehen noch keine ausreichenden Erfahrungen, so da B diese Behandlung zur Zeit noch nicht als Zusatztherapie empfohlen werden kann.
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Eingegangen am 3 Mai 1978
