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Acta Otorrinolaringol Esp. 2014;xxx(xx):xxx---xxx
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CASO CLÍNICO
Micetoma etmoidal-orbitario por Bipolaris sp. Presentación de caso Ethmoid-orbital mycetoma caused by Bipolaris sp. Case report Aderito de Sousa Fontes a,∗ y Andreina Carmina de Sousa de Abreu b a
Unidad del Fellow de Cirugía Endoscópica Rinosinusal, Instituto Médico La Floresta, Unidad Interdisciplinaria de Cirugía Endoscópica de base de Cráneo, Unidad de Neurocirugía, Hospital Militar ‘‘Dr. Carlos Arvelo’’, Caracas, Venezuela b Estudiante de Medicina, Universidad Central de Venezuela, Escuela ‘‘José María Vargas’’, Caracas, Venezuela Recibido el 4 de octubre de 2013; aceptado el 6 de octubre de 2013
Se trata de un paciente varón de 44 a˜ nos de edad, que consultó en febrero de 2013 por obstrucción nasal bilateral, secreción nasal espesa y anosmia, sin manifestaciones oftalmológicas. Refirió antecedente de episodios de broncoespasmo desencadenados por la ingesta de aspirina prescrita por profilaxis de enfermedad isquémica cardiovascular. El estudio endoscópico de las cavidades nasales reveló poliposis nasal bilateral severa, con abundante secreción endonasal densa. Estudios paraclínicos: Los estudios de radiología revelan un velamiento significativo de todos los senos paranasales con una imagen de intensidad cálcica a nivel del compartimento etmoidal derecho, que erosionó la lámina papirácea y se insinuaba dentro la cavidad orbitaria provocando un ligero desplazamiento del músculo recto medio (fig. 1 A y B). La tomografía computarizada y la resonancia magnética no revelaron signos de infiltración ni diseminación de esta dentro del contenido orbitario (fig. 1C y D). Los exámenes de laboratorio mostraron un incremento del recuento de eosinófilos en sangre periférica de (600 por mm3 ) y niveles de IgE elevados (980 ng/ml). Se plantearon los diagnósticos de enfermedad inflamatoria de las vías respiratorias inducida por salicilatos (tríada de Sampter y Beers, síndrome de Fernand Widal) y micetoma etmoidal con compromiso intraorbitario.
∗
Autor para correspondencia. Correo electrónico: [email protected] (A. de Sousa Fontes).
El paciente recibió esteroides tópicos nasales (acetónido de triamcinolona) y bronquiales (budesonida/formoterol), fluidificantes (carboximetilcisteína), antileucotrienos (Montelukast) y antibioticoterapia (claritromicina). El paciente fue programado electivamente para la resección endoscópica de la poliposis nasal de manera ambulatoria. Durante la etmoidectomía endoscópica derecho, además de la mucosa polipoidea resecada, se extrajeron abundantes detritus de material necrótico grisáceo oscuro. Parte de la secreción espesa aspirada como el tejido polipoideo y el material fúngico extraídos, fueron remitidos para estudio histopatológico y microbiológico, respectivamente. Durante la etmoidectomía derecho, la maniobra de rebote o «bouncing» ocular puso en evidencia una importante área de defecto de la pared etmoidal externa (lámina papirácea) de 1 cm de diámetro, sin infiltración ni rotura de la membrana fibrótica que rodeaba el contenido intraorbitario. Después de practicada la resección endoscópica, las cavidades sinusales fueron irrigadas cuidadosamente con solución salina y se colocaron dressings de carboximetilcelulosa (Sinu-Knit® Nasal Dressing, ArthroCare ENT) entre los cornetes medios y la pared lateral nasal de cada lado, para prevenir las adherencias postoperatorias del meato medio. El estudio histopatológico reportó que los fragmentos polipoideos enviados, presentaban un epitelio mucoso con un estroma infiltrado con numerosos eosinófilos, linfocitos, células plasmáticas, mastocitos y neutrófilos y cristales de Charcot-Leyden (fig. 2 A). La tinción de Grocott reveló numerosas hifas fúngicas con formas septadas y
0001-6519/$ – see front matter © 2013 Elsevier Espa˜ na, S.L. Todos los derechos reservados. http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2013.10.002
Cómo citar este artículo: de Sousa Fontes A, de Sousa de Abreu AC. Micetoma etmoidal-orbitario por Bipolaris sp. Presentación de caso. Acta Otorrinolaringol Esp. 2014. http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2013.10.002
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A. de Sousa Fontes, A.C. de Sousa de Abreu
A
B
C
D L
L
F
P
Figura 1 A y B) Imágenes de la tomografía computarizada coronal y axial que muestran velamiento significativo de los senos etmoidales y maxilares, con imagen de aspecto regular e de intensidad cálcica, que ocasionó una erosión de una porción de la lamina papirácea derecha y se insinúa dentro de la cavidad orbitaria, lateralizando de manera discreta el músculo recto medio ocular. C y D) Imágenes de la resonancia magnética coronal y axial en T2 que muestran velamiento de los senos etmoidales y maxilares con cambios de se˜ nal variables. Los cambios de se˜ nal variables en los senos paranasales afectados en este caso corresponden a la presencia de tejido inflamatorio con la presencia de secreciones con altas concentraciones de glicoproteínas y bajo contenido de agua libre (mucina alérgica). En el compartimento etmoidal derecho se aprecia una imagen hipointensa que se correlaciona con la apreciada en el estudio de TC. La baja se˜ nal captada en T2 o «se˜ nal de vacío» se debe a la alta concentración de diversos metales de hierro y manganeso concentrada por los microorganismos fúngicos. Esta imagen de baja se˜ nal es de forma regular y no se aprecian signos de repercusión infiltrativa a nivel del contenido intraorbitario.
A B
C
Figura 2 A) Imagen de corte histológico (hematoxilina-eosina) en el que se aprecia estroma de epitelio respiratorio infiltrado con numerosos eosinófilos, linfocitos, células plasmáticas, mastocitos y neutrófilos con cristales de Charcot-Leyden. B) Tinción de Grocott con hifa fúngica septada y algunos corpúsculos levaduriformes te˜ nidos de color negro. C) Cultivo en medio de agar de Sabouraud con dextrosa y cloranfenicol como agente inhibitorio, que muestra crecimiento de colonias de hifas de color negro y gris oscuro aterciopelado.
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Micetoma etmoidal-orbitario por Bipolaris sp elementos levaduriformes dentro del estroma del epitelio polipoideo. El material necrótico remitido como micetoma fue cultivado en un medio de agar de Sabouraud con dextrosa y cloranfenicol, mostrando un crecimiento de colonias con hifas de color negro aterciopelado y gris intenso, cuyo estudio microscópico fue consistente con Bipolaris spicifera. La evolución postoperatoria del paciente fue satisfactoria. El paciente no recibió tratamiento antifúngico pero, a partir de la tercera semana de la intervención quirúrgica, comenzó a recibir inmunoterapia. Hasta el 6.◦ mes de seguimiento postoperatorio el paciente no ha presentado poliposis recurrente, ni episodios de asma bronquial y ha manifestado una recuperación relativa de la función olfatoria, que había estado abolida antes de la cirugía.
3 sido reportados como cultivos con crecimiento de un «hongo contaminante», por lo que muchas infecciones ocasionadas por esta hongo y otras especies dematiaceous pasan desapercibidas. Este hongo ha sido se˜ nalado en la literatura8,9 como el agente etiológico de infecciones micóticas en ni˜ nos y adultos infectados con el virus de la inmunodeficiencia humana y en pacientes inmunocompetentes atópicos con pólipos nasales y pansinusitis que no responden a la tratamiento médico convencional. Algunos autores10 se˜ nalan que el Bipolaris sp. es un patógeno oportunista, característico de ambientes con clima cálido y húmedo, relacionado frecuentemente con pacientes inmunocompetentes con micetomas y la RFA.
Conflicto de intereses Discusión Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses. Las esporas de hongos, debido a su naturaleza ubicua, se inhalan continuamente y se toman contacto con la mucosa de las vías respiratorias. El mecanismo del porqué los hongos pueden encontrarse en las vías respiratorias de pacientes inmunocompetentes sin causar enfermedad y en otros sí, no está totalmente claro. Sin embargo, son varios los autores1---3 que se˜ nalan que en la patogénesis de la rinosinusitis fúngica alérgica (RFA) se genera un fenómeno de hipersensibilidad del individuo ante el hongo. Marple4 hizo una revisión sobre las distintas teorías fisiopatológicas en la RFA, se˜ nalando la respuesta eosinofílica del huésped ante la presencia de hongos dentro de la nariz y los senos paranasales, es la que origina las manifestaciones clínicas de la enfermedad (pólipos nasales, la formación de mucocele expansivo, mucina fúngica alérgica, etc.). En este fenómeno, sería el activador la cascada inflamatoria y debería estar acompa˜ nado casi de manera simultánea de otros factores como: la sensibilidad mediada por IgE (atopia), la expresión del receptor HLA de células T específicas, la exposición a hongos específicos y la aberración de los mecanismos locales de defensa de la mucosa. Según Fokkens et al.5 se conocen 5 formas de enfermedad fúngica que afecta a la nariz y a los senos paranasales: la RFA aguda invasiva (incluyendo mucormicosis rinocerebral), la RFA invasiva crónica, la RFA invasiva granulomatosa, el micetoma (bola fúngica) y la RFA no invasiva. Los hongos dematiaceous (hongo negro) pertenecientes al género Bipolaris sp. y su taxonomía fue establecida en 1986 por McGinnis et al.6 , después de estudiar numerosos cultivos. Del Palacio et al.7 afirman que en diversos trabajos publicados con anterioridad, muchos cultivos procesados por infecciones producidas por Bipolaris sp., habían
Bibliografía 1. Ryan MW. Allergic fungal rhinosinusitis. Otolaryngol Clin North Am. 2011;44:697---710. 2. Ponikau JU, Sherris DA, Kern EB, Homburger HA, Frigas E, Gaffey TA, et al. The diagnosis and incidence of allergic fungal sinusitis. Mayo Clin Proc. 1999;74:877---84. 3. Chakrabarti A, Das A, Panda NK. Overview of fungal rhinosinusitis. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2004;56: 251---8. 4. Marple BF. Allergic fungal rhinosinusitis: Current theories and management strategies. Laryngoscope. 2001;111:1006---19. 5. Fokkens WJ, Ebbens F, van Drunen CM. Fungus: a role in pathophysiology of chronic rhinosinusitis, disease modifier, a treatment target, or no role at all? Immunol Allergy Clin North Am. 2009;29:677---88. 6. McGinnis MR, Rinaldi MG, Winn RE. Emerging agents of phaeohyphomycosis: Pathogenic species of Bipolaris and Exserohilum. J Clin Microbiol. 1986;24:250---9. 7. del Palacio A, Pérez-Simón M, Arribi A, Valle A, Perea S, Rodríguez-Noriega A. Bipolaris australiensis in a Spanish patient with allergic chronic sinusitis. Rev Iberoam Micol. 1997;14:191---3. 8. Buzina W, Braun H, Schimpl K, Stammberger H. Bipolaris spicifera causes fungus balls of the sinuses and triggers polypoid chronic rhinosinusitis in an immunocompetent patient. J Clin Microbiol. 2003;41:4885---7. 9. Gourley DS, Whisman BA, Jorgensen NL, Martin ME, Reid MJ. Allergic Bipolaris sinusitis: Clinical and immunopathologic characteristics. J Allergy Clin Immunol. 1990;85:583---91. 10. Toul P, Castillo L, Hofman V, Bouchara JP, Chanalet S, GariToussaint M. A pseudo tumoral sinusitis caused by Bipolaris sp. J Infect. 2006;53:e235---7.
Cómo citar este artículo: de Sousa Fontes A, de Sousa de Abreu AC. Micetoma etmoidal-orbitario por Bipolaris sp. Presentación de caso. Acta Otorrinolaringol Esp. 2014. http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2013.10.002
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Micetoma etmoidal-orbitario por Bipolaris sp. Presentación de caso Ethmoid-orbital mycetoma caused by Bipolaris sp. Case report Aderito de Sousa Fontes a,∗ y Andreina Carmina de Sousa de Abreu b a
Unidad del Fellow de Cirugía Endoscópica Rinosinusal, Instituto Médico La Floresta, Unidad Interdisciplinaria de Cirugía Endoscópica de base de Cráneo, Unidad de Neurocirugía, Hospital Militar ‘‘Dr. Carlos Arvelo’’, Caracas, Venezuela b Estudiante de Medicina, Universidad Central de Venezuela, Escuela ‘‘José María Vargas’’, Caracas, Venezuela Recibido el 4 de octubre de 2013; aceptado el 6 de octubre de 2013
Se trata de un paciente varón de 44 a˜ nos de edad, que consultó en febrero de 2013 por obstrucción nasal bilateral, secreción nasal espesa y anosmia, sin manifestaciones oftalmológicas. Refirió antecedente de episodios de broncoespasmo desencadenados por la ingesta de aspirina prescrita por profilaxis de enfermedad isquémica cardiovascular. El estudio endoscópico de las cavidades nasales reveló poliposis nasal bilateral severa, con abundante secreción endonasal densa. Estudios paraclínicos: Los estudios de radiología revelan un velamiento significativo de todos los senos paranasales con una imagen de intensidad cálcica a nivel del compartimento etmoidal derecho, que erosionó la lámina papirácea y se insinuaba dentro la cavidad orbitaria provocando un ligero desplazamiento del músculo recto medio (fig. 1 A y B). La tomografía computarizada y la resonancia magnética no revelaron signos de infiltración ni diseminación de esta dentro del contenido orbitario (fig. 1C y D). Los exámenes de laboratorio mostraron un incremento del recuento de eosinófilos en sangre periférica de (600 por mm3 ) y niveles de IgE elevados (980 ng/ml). Se plantearon los diagnósticos de enfermedad inflamatoria de las vías respiratorias inducida por salicilatos (tríada de Sampter y Beers, síndrome de Fernand Widal) y micetoma etmoidal con compromiso intraorbitario.
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Autor para correspondencia. Correo electrónico: [email protected] (A. de Sousa Fontes).
El paciente recibió esteroides tópicos nasales (acetónido de triamcinolona) y bronquiales (budesonida/formoterol), fluidificantes (carboximetilcisteína), antileucotrienos (Montelukast) y antibioticoterapia (claritromicina). El paciente fue programado electivamente para la resección endoscópica de la poliposis nasal de manera ambulatoria. Durante la etmoidectomía endoscópica derecho, además de la mucosa polipoidea resecada, se extrajeron abundantes detritus de material necrótico grisáceo oscuro. Parte de la secreción espesa aspirada como el tejido polipoideo y el material fúngico extraídos, fueron remitidos para estudio histopatológico y microbiológico, respectivamente. Durante la etmoidectomía derecho, la maniobra de rebote o «bouncing» ocular puso en evidencia una importante área de defecto de la pared etmoidal externa (lámina papirácea) de 1 cm de diámetro, sin infiltración ni rotura de la membrana fibrótica que rodeaba el contenido intraorbitario. Después de practicada la resección endoscópica, las cavidades sinusales fueron irrigadas cuidadosamente con solución salina y se colocaron dressings de carboximetilcelulosa (Sinu-Knit® Nasal Dressing, ArthroCare ENT) entre los cornetes medios y la pared lateral nasal de cada lado, para prevenir las adherencias postoperatorias del meato medio. El estudio histopatológico reportó que los fragmentos polipoideos enviados, presentaban un epitelio mucoso con un estroma infiltrado con numerosos eosinófilos, linfocitos, células plasmáticas, mastocitos y neutrófilos y cristales de Charcot-Leyden (fig. 2 A). La tinción de Grocott reveló numerosas hifas fúngicas con formas septadas y
0001-6519/$ – see front matter © 2013 Elsevier Espa˜ na, S.L. Todos los derechos reservados. http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2013.10.002
Cómo citar este artículo: de Sousa Fontes A, de Sousa de Abreu AC. Micetoma etmoidal-orbitario por Bipolaris sp. Presentación de caso. Acta Otorrinolaringol Esp. 2014. http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2013.10.002
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A. de Sousa Fontes, A.C. de Sousa de Abreu
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Figura 1 A y B) Imágenes de la tomografía computarizada coronal y axial que muestran velamiento significativo de los senos etmoidales y maxilares, con imagen de aspecto regular e de intensidad cálcica, que ocasionó una erosión de una porción de la lamina papirácea derecha y se insinúa dentro de la cavidad orbitaria, lateralizando de manera discreta el músculo recto medio ocular. C y D) Imágenes de la resonancia magnética coronal y axial en T2 que muestran velamiento de los senos etmoidales y maxilares con cambios de se˜ nal variables. Los cambios de se˜ nal variables en los senos paranasales afectados en este caso corresponden a la presencia de tejido inflamatorio con la presencia de secreciones con altas concentraciones de glicoproteínas y bajo contenido de agua libre (mucina alérgica). En el compartimento etmoidal derecho se aprecia una imagen hipointensa que se correlaciona con la apreciada en el estudio de TC. La baja se˜ nal captada en T2 o «se˜ nal de vacío» se debe a la alta concentración de diversos metales de hierro y manganeso concentrada por los microorganismos fúngicos. Esta imagen de baja se˜ nal es de forma regular y no se aprecian signos de repercusión infiltrativa a nivel del contenido intraorbitario.
A B
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Figura 2 A) Imagen de corte histológico (hematoxilina-eosina) en el que se aprecia estroma de epitelio respiratorio infiltrado con numerosos eosinófilos, linfocitos, células plasmáticas, mastocitos y neutrófilos con cristales de Charcot-Leyden. B) Tinción de Grocott con hifa fúngica septada y algunos corpúsculos levaduriformes te˜ nidos de color negro. C) Cultivo en medio de agar de Sabouraud con dextrosa y cloranfenicol como agente inhibitorio, que muestra crecimiento de colonias de hifas de color negro y gris oscuro aterciopelado.
Cómo citar este artículo: de Sousa Fontes A, de Sousa de Abreu AC. Micetoma etmoidal-orbitario por Bipolaris sp. Presentación de caso. Acta Otorrinolaringol Esp. 2014. http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2013.10.002
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Micetoma etmoidal-orbitario por Bipolaris sp elementos levaduriformes dentro del estroma del epitelio polipoideo. El material necrótico remitido como micetoma fue cultivado en un medio de agar de Sabouraud con dextrosa y cloranfenicol, mostrando un crecimiento de colonias con hifas de color negro aterciopelado y gris intenso, cuyo estudio microscópico fue consistente con Bipolaris spicifera. La evolución postoperatoria del paciente fue satisfactoria. El paciente no recibió tratamiento antifúngico pero, a partir de la tercera semana de la intervención quirúrgica, comenzó a recibir inmunoterapia. Hasta el 6.◦ mes de seguimiento postoperatorio el paciente no ha presentado poliposis recurrente, ni episodios de asma bronquial y ha manifestado una recuperación relativa de la función olfatoria, que había estado abolida antes de la cirugía.
3 sido reportados como cultivos con crecimiento de un «hongo contaminante», por lo que muchas infecciones ocasionadas por esta hongo y otras especies dematiaceous pasan desapercibidas. Este hongo ha sido se˜ nalado en la literatura8,9 como el agente etiológico de infecciones micóticas en ni˜ nos y adultos infectados con el virus de la inmunodeficiencia humana y en pacientes inmunocompetentes atópicos con pólipos nasales y pansinusitis que no responden a la tratamiento médico convencional. Algunos autores10 se˜ nalan que el Bipolaris sp. es un patógeno oportunista, característico de ambientes con clima cálido y húmedo, relacionado frecuentemente con pacientes inmunocompetentes con micetomas y la RFA.
Conflicto de intereses Discusión Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses. Las esporas de hongos, debido a su naturaleza ubicua, se inhalan continuamente y se toman contacto con la mucosa de las vías respiratorias. El mecanismo del porqué los hongos pueden encontrarse en las vías respiratorias de pacientes inmunocompetentes sin causar enfermedad y en otros sí, no está totalmente claro. Sin embargo, son varios los autores1---3 que se˜ nalan que en la patogénesis de la rinosinusitis fúngica alérgica (RFA) se genera un fenómeno de hipersensibilidad del individuo ante el hongo. Marple4 hizo una revisión sobre las distintas teorías fisiopatológicas en la RFA, se˜ nalando la respuesta eosinofílica del huésped ante la presencia de hongos dentro de la nariz y los senos paranasales, es la que origina las manifestaciones clínicas de la enfermedad (pólipos nasales, la formación de mucocele expansivo, mucina fúngica alérgica, etc.). En este fenómeno, sería el activador la cascada inflamatoria y debería estar acompa˜ nado casi de manera simultánea de otros factores como: la sensibilidad mediada por IgE (atopia), la expresión del receptor HLA de células T específicas, la exposición a hongos específicos y la aberración de los mecanismos locales de defensa de la mucosa. Según Fokkens et al.5 se conocen 5 formas de enfermedad fúngica que afecta a la nariz y a los senos paranasales: la RFA aguda invasiva (incluyendo mucormicosis rinocerebral), la RFA invasiva crónica, la RFA invasiva granulomatosa, el micetoma (bola fúngica) y la RFA no invasiva. Los hongos dematiaceous (hongo negro) pertenecientes al género Bipolaris sp. y su taxonomía fue establecida en 1986 por McGinnis et al.6 , después de estudiar numerosos cultivos. Del Palacio et al.7 afirman que en diversos trabajos publicados con anterioridad, muchos cultivos procesados por infecciones producidas por Bipolaris sp., habían
Bibliografía 1. Ryan MW. Allergic fungal rhinosinusitis. Otolaryngol Clin North Am. 2011;44:697---710. 2. Ponikau JU, Sherris DA, Kern EB, Homburger HA, Frigas E, Gaffey TA, et al. The diagnosis and incidence of allergic fungal sinusitis. Mayo Clin Proc. 1999;74:877---84. 3. Chakrabarti A, Das A, Panda NK. Overview of fungal rhinosinusitis. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2004;56: 251---8. 4. Marple BF. Allergic fungal rhinosinusitis: Current theories and management strategies. Laryngoscope. 2001;111:1006---19. 5. Fokkens WJ, Ebbens F, van Drunen CM. Fungus: a role in pathophysiology of chronic rhinosinusitis, disease modifier, a treatment target, or no role at all? Immunol Allergy Clin North Am. 2009;29:677---88. 6. McGinnis MR, Rinaldi MG, Winn RE. Emerging agents of phaeohyphomycosis: Pathogenic species of Bipolaris and Exserohilum. J Clin Microbiol. 1986;24:250---9. 7. del Palacio A, Pérez-Simón M, Arribi A, Valle A, Perea S, Rodríguez-Noriega A. Bipolaris australiensis in a Spanish patient with allergic chronic sinusitis. Rev Iberoam Micol. 1997;14:191---3. 8. Buzina W, Braun H, Schimpl K, Stammberger H. Bipolaris spicifera causes fungus balls of the sinuses and triggers polypoid chronic rhinosinusitis in an immunocompetent patient. J Clin Microbiol. 2003;41:4885---7. 9. Gourley DS, Whisman BA, Jorgensen NL, Martin ME, Reid MJ. Allergic Bipolaris sinusitis: Clinical and immunopathologic characteristics. J Allergy Clin Immunol. 1990;85:583---91. 10. Toul P, Castillo L, Hofman V, Bouchara JP, Chanalet S, GariToussaint M. A pseudo tumoral sinusitis caused by Bipolaris sp. J Infect. 2006;53:e235---7.
Cómo citar este artículo: de Sousa Fontes A, de Sousa de Abreu AC. Micetoma etmoidal-orbitario por Bipolaris sp. Presentación de caso. Acta Otorrinolaringol Esp. 2014. http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2013.10.002
