Rec¸u le : 24 septembre 2013 Accepte´ le : 20 fe´vrier 2014 Disponible en ligne 6 avril 2014
Disponible en ligne sur
ScienceDirect www.sciencedirect.com
Imagerie – Re´ponse
Un cas de duplication duode´nale complique´e de pancre´atite aigue¨ obstructive chez une jeune fille atteinte de maladie de Crohn Duodenal duplication cyst causing acute obstructive pancreatitis in a young girl with Crohn disease L. Destruysa,d, V. Guinard-Samuela,*,d, M. Peycelonb,d, H. Ducou Le Pointec,d, P. Touniana,d a Service de nutrition et gastroente´rologie pe´diatriques, hoˆpital Armand-Trousseau, 26, avenue du Dr-Arnold-Netter, 75012 Paris, France b Service de chirurgie visce´rale ne´onatale et pe´diatrique, hoˆpital Armand-Trousseau, 26, avenue du Dr-Arnold-Netter, 75012 Paris, France c Service de radiologie, hoˆpital Armand-Trousseau, 26, avenue du Dr-Arnold-Netter, 75012 Paris, France d Universite´ Pierre-et-Marie-Curie, 75005 Paris, France
1. Observation Cette enfant aˆge´e de 9 ans avait e´te´ hospitalise´e pour l’exploration d’une diarrhe´e glairo-sanglante associe´e a` une alte´ration de l’e´tat ge´ne´ral, un amaigrissement et un syndrome inflammatoire biologique e´voluant depuis 4 mois, sans douleurs abdominales ni vomissements. Ce tableau e´voquait une maladie de Crohn en pousse´e inaugurale. Le bilan biologique avait re´ve´le´ l’existence d’un syndrome inflammatoire (prote´ine C re´active (CRP) = 86,7 mg/L, vitesse de se´dimentation (VS) = 80 mm a` la premie`re heure, albumine´mie = 15 g/L). La lipase´mie et le bilan he´patique e´taient normaux. L’exploration endoscopique initiale avait re´ve´le´ la pre´sence d’ulce´rations coliques profondes e´vocatrices de maladie de Crohn, et par ailleurs un aspect de compression du 2e`me duode´num par une masse extrinse`que d’allure sphe´rique (fig. 1). Une tomodensitome´trie (TDM) abdominopelvienne avait alors e´te´ re´alise´e (fig. 2).
2. Commentaires La tomodensitome´rie abdominale montrait une formation arrondie de 4,5 cm de diame`tre transverse, 3,4 cm de diame`tre ante´roposte´rieur et 4,9 cm de hauteur, de densite´ liquidienne, intime avec le 2e`me duode´num, et enchasse´e dans la teˆte du * Auteur correspondant. e-mail : [email protected] (V. Guinard-Samuel). http://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2014.02.009 Archives de Pe´diatrie 2014;21:532-534 0929-693X/ß 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
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pancre´as (fig. 2). La localisation et la densite´ e´taient e´vocateurs d’une duplication digestive de sie`ge duode´nal. Un traitement d’induction de la maladie de Crohn a e´te´ introduit, associant une corticothe´rapie ge´ne´rale et de la me´salazine per-os. Les symptoˆmes digestifs ont e´te´ incomple`tement ame´liore´s, faisant discuter un traitement par azathioprine, finalement mis en suspens. Un mois apre`s le diagnostic et le de´but du traitement, l‘enfant a pre´sente´ un syndrome abdominal e´pigastrique aigu, avec une douleur transfixiante et des vomissements bilieux. La lipase´mie e´tait supe´rieure a` 3 fois la normale, sans autre anomalie biologique, en particulier he´patique. Il s’agissait donc d’une enfant de 9 ans, chez laquelle, a` l’occasion du bilan le´sionnel initial d’une maladie de Crohn, une masse duode´nale avait e´te´ fortuitement de´couverte, s’ave´rant correspondre a` une duplication digestive, complique´e un mois plus tard d’une pancre´atite aigue ¨ par possible obstruction du canal de Wirsung. L’e´pisode a e´te´ rapidement re´solutif apre`s un repos digestif de 48 heures. Une cholangiographie par re´sonnance magne´tique a permis de pre´ciser la le´sion duode´nale, montrant une formation liquidienne arrondie mesurant 50 mm 45 mm, situe´e sur le bord interne du 2e`me duode´num et sur le bord supe´rieur du 3e`me duode´num, contenant en son sein des e´le´ments nodulaires hypo-intenses pouvant correspondre a` des se´cre´tions digestives ou des lithiases (fig. 3a et b). Une exe´re`se chirurgicale avec chole´cystectomie a e´te´ re´alise´e a` distance de l’e´pisode de pancre´atite aigue ¨ et apre`s un sevrage des corticoı¨des. En
Duplication duode´nale complique´e de pancre´atite
Figure 1. Vue endoscopique du deuxie`me duode´num : compression d’allure extrinse`que visible dans le quadrant infe´rieur gauche.
Figure 2. Tomodensitome´trie abdominopelvienne : reconstitution coronale passant a` hauteur de la teˆte du pancre´as avec injection de produit de contraste.
perope´ratoire, une communication entre la duplication et la voie biliaire principale (fistule late´rale) au niveau du canal commun bilio-pancre´atique a e´te´ mise en e´vidence et ferme´e par suture simple. La partie kystique e´tait remplie de bile et de lithiases non calcifie´es. L’e´pisode de pancre´atite aigue ¨ correspondait probablement a` une migration lithiasique ayant momentane´ment obstrue´ le canal de Wirsung. Les suites ope´ratoires ont e´te´ simples. Sur le plan de la maladie inflammatoire, un traitement par Infliximab a permis une re´mission clinique et biologique comple`te.
3. Discussion Les duplications digestives sont des anomalies conge´nitales rares, le plus souvent ile´o-caecales, qui peuvent toucher tout
Figure 3. a et b : cholangiographie par re´sonance magne´tique.
le tube digestif, dont le duode´num dans 2 % des cas [1]. La plupart des duplications duode´nales sont diagnostique´es tre`s toˆt dans l’enfance [2]. Les symptoˆmes les plus fre´quents sont des douleurs abdominales (80 %), des nause´es ou des vomissements (42 %) [3]. La complication la plus fre´quente est la pancre´atite aigue ¨ [3]. L’exe´re`se chirurgicale est le traitement de choix mais un traitement endoscopique par incision a e´te´ de´crit, sans certitude sur l’e´volution a` long terme [4].
4. Conclusion Notre observation constitue, a` notre connaissance, le premier cas de duplication duode´nale kystique associe´e a` une maladie de Crohn. La de´couverte fortuite de cette le´sion lors d’un bilan
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Archives de Pe´diatrie 2014;21:532-534
L. Destruys et al.
endoscopique est une situation inhabituelle et son association avec la maladie de Crohn est probablement casuelle. La survenue d’une complication obstructive et les constatations perope´ratoires ont confirme´ que l’exe´re`se chirurgicale doit eˆtre syste´matique.
Re´fe´rences [1]
[2] [3]
De´claration d’inte´reˆts Les auteurs de´clarent ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article.
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[4]
Holcomb GW 3rd, Gheissari A, O’Neill Jr JA, et al. Surgical management of alimentary tract duplications. Ann Surg 1989;209:167–74. Prasad TR, Tan CE. Duodenal duplication cyst communicating with an aberrant pancreatict duct. Pediatr Surg 2005;21:320–2. Chen JJ, Lee HC, Yeung CY, et al. Meta-analysis: the clinical features of the duodenal duplication cyst. Pediatr Surg 2010;45:1598–606. Le Baleur Y, Dhalluin-Venier V, Thirot-Bidault A, et al. Duplication duode´nale re´ve´le´e par une pancre´atite aigue ¨ : traitement endoscopique. Gastroenterol Clin Biol 2007;31:670–1.
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Imagerie – Re´ponse
Un cas de duplication duode´nale complique´e de pancre´atite aigue¨ obstructive chez une jeune fille atteinte de maladie de Crohn Duodenal duplication cyst causing acute obstructive pancreatitis in a young girl with Crohn disease L. Destruysa,d, V. Guinard-Samuela,*,d, M. Peycelonb,d, H. Ducou Le Pointec,d, P. Touniana,d a Service de nutrition et gastroente´rologie pe´diatriques, hoˆpital Armand-Trousseau, 26, avenue du Dr-Arnold-Netter, 75012 Paris, France b Service de chirurgie visce´rale ne´onatale et pe´diatrique, hoˆpital Armand-Trousseau, 26, avenue du Dr-Arnold-Netter, 75012 Paris, France c Service de radiologie, hoˆpital Armand-Trousseau, 26, avenue du Dr-Arnold-Netter, 75012 Paris, France d Universite´ Pierre-et-Marie-Curie, 75005 Paris, France
1. Observation Cette enfant aˆge´e de 9 ans avait e´te´ hospitalise´e pour l’exploration d’une diarrhe´e glairo-sanglante associe´e a` une alte´ration de l’e´tat ge´ne´ral, un amaigrissement et un syndrome inflammatoire biologique e´voluant depuis 4 mois, sans douleurs abdominales ni vomissements. Ce tableau e´voquait une maladie de Crohn en pousse´e inaugurale. Le bilan biologique avait re´ve´le´ l’existence d’un syndrome inflammatoire (prote´ine C re´active (CRP) = 86,7 mg/L, vitesse de se´dimentation (VS) = 80 mm a` la premie`re heure, albumine´mie = 15 g/L). La lipase´mie et le bilan he´patique e´taient normaux. L’exploration endoscopique initiale avait re´ve´le´ la pre´sence d’ulce´rations coliques profondes e´vocatrices de maladie de Crohn, et par ailleurs un aspect de compression du 2e`me duode´num par une masse extrinse`que d’allure sphe´rique (fig. 1). Une tomodensitome´trie (TDM) abdominopelvienne avait alors e´te´ re´alise´e (fig. 2).
2. Commentaires La tomodensitome´rie abdominale montrait une formation arrondie de 4,5 cm de diame`tre transverse, 3,4 cm de diame`tre ante´roposte´rieur et 4,9 cm de hauteur, de densite´ liquidienne, intime avec le 2e`me duode´num, et enchasse´e dans la teˆte du * Auteur correspondant. e-mail : [email protected] (V. Guinard-Samuel). http://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2014.02.009 Archives de Pe´diatrie 2014;21:532-534 0929-693X/ß 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
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pancre´as (fig. 2). La localisation et la densite´ e´taient e´vocateurs d’une duplication digestive de sie`ge duode´nal. Un traitement d’induction de la maladie de Crohn a e´te´ introduit, associant une corticothe´rapie ge´ne´rale et de la me´salazine per-os. Les symptoˆmes digestifs ont e´te´ incomple`tement ame´liore´s, faisant discuter un traitement par azathioprine, finalement mis en suspens. Un mois apre`s le diagnostic et le de´but du traitement, l‘enfant a pre´sente´ un syndrome abdominal e´pigastrique aigu, avec une douleur transfixiante et des vomissements bilieux. La lipase´mie e´tait supe´rieure a` 3 fois la normale, sans autre anomalie biologique, en particulier he´patique. Il s’agissait donc d’une enfant de 9 ans, chez laquelle, a` l’occasion du bilan le´sionnel initial d’une maladie de Crohn, une masse duode´nale avait e´te´ fortuitement de´couverte, s’ave´rant correspondre a` une duplication digestive, complique´e un mois plus tard d’une pancre´atite aigue ¨ par possible obstruction du canal de Wirsung. L’e´pisode a e´te´ rapidement re´solutif apre`s un repos digestif de 48 heures. Une cholangiographie par re´sonnance magne´tique a permis de pre´ciser la le´sion duode´nale, montrant une formation liquidienne arrondie mesurant 50 mm 45 mm, situe´e sur le bord interne du 2e`me duode´num et sur le bord supe´rieur du 3e`me duode´num, contenant en son sein des e´le´ments nodulaires hypo-intenses pouvant correspondre a` des se´cre´tions digestives ou des lithiases (fig. 3a et b). Une exe´re`se chirurgicale avec chole´cystectomie a e´te´ re´alise´e a` distance de l’e´pisode de pancre´atite aigue ¨ et apre`s un sevrage des corticoı¨des. En
Duplication duode´nale complique´e de pancre´atite
Figure 1. Vue endoscopique du deuxie`me duode´num : compression d’allure extrinse`que visible dans le quadrant infe´rieur gauche.
Figure 2. Tomodensitome´trie abdominopelvienne : reconstitution coronale passant a` hauteur de la teˆte du pancre´as avec injection de produit de contraste.
perope´ratoire, une communication entre la duplication et la voie biliaire principale (fistule late´rale) au niveau du canal commun bilio-pancre´atique a e´te´ mise en e´vidence et ferme´e par suture simple. La partie kystique e´tait remplie de bile et de lithiases non calcifie´es. L’e´pisode de pancre´atite aigue ¨ correspondait probablement a` une migration lithiasique ayant momentane´ment obstrue´ le canal de Wirsung. Les suites ope´ratoires ont e´te´ simples. Sur le plan de la maladie inflammatoire, un traitement par Infliximab a permis une re´mission clinique et biologique comple`te.
3. Discussion Les duplications digestives sont des anomalies conge´nitales rares, le plus souvent ile´o-caecales, qui peuvent toucher tout
Figure 3. a et b : cholangiographie par re´sonance magne´tique.
le tube digestif, dont le duode´num dans 2 % des cas [1]. La plupart des duplications duode´nales sont diagnostique´es tre`s toˆt dans l’enfance [2]. Les symptoˆmes les plus fre´quents sont des douleurs abdominales (80 %), des nause´es ou des vomissements (42 %) [3]. La complication la plus fre´quente est la pancre´atite aigue ¨ [3]. L’exe´re`se chirurgicale est le traitement de choix mais un traitement endoscopique par incision a e´te´ de´crit, sans certitude sur l’e´volution a` long terme [4].
4. Conclusion Notre observation constitue, a` notre connaissance, le premier cas de duplication duode´nale kystique associe´e a` une maladie de Crohn. La de´couverte fortuite de cette le´sion lors d’un bilan
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Archives de Pe´diatrie 2014;21:532-534
L. Destruys et al.
endoscopique est une situation inhabituelle et son association avec la maladie de Crohn est probablement casuelle. La survenue d’une complication obstructive et les constatations perope´ratoires ont confirme´ que l’exe´re`se chirurgicale doit eˆtre syste´matique.
Re´fe´rences [1]
[2] [3]
De´claration d’inte´reˆts Les auteurs de´clarent ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article.
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Holcomb GW 3rd, Gheissari A, O’Neill Jr JA, et al. Surgical management of alimentary tract duplications. Ann Surg 1989;209:167–74. Prasad TR, Tan CE. Duodenal duplication cyst communicating with an aberrant pancreatict duct. Pediatr Surg 2005;21:320–2. Chen JJ, Lee HC, Yeung CY, et al. Meta-analysis: the clinical features of the duodenal duplication cyst. Pediatr Surg 2010;45:1598–606. Le Baleur Y, Dhalluin-Venier V, Thirot-Bidault A, et al. Duplication duode´nale re´ve´le´e par une pancre´atite aigue ¨ : traitement endoscopique. Gastroenterol Clin Biol 2007;31:670–1.
