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ANNPLA-1002; No. of Pages 6 Annales de chirurgie plastique esthétique (2014) xxx, xxx—xxx

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ARTICLE ORIGINAL

Syndrome du canal carpien chez l’enfant. À propos de 10 cas cliniques Carpal tunnel syndrome in children. About 10 clinical cases A. Leduc, P. Perrot, M.V. Truffandier, F. Bellier-Waast, F. Duteille * ´ s, ho ˆ pital Jean-Monnet, CHU de Nantes, ˆ le Service de chirurgie plastique et reconstructrice, centre des bru 44093 Nantes cedex 01, France Rec¸u le 4 novembre 2013 ; accepte´ le 9 de´cembre 2013

MOTS CLÉS Syndrome du canal carpien ; Enfant ; Traitement chirurgical ; Nerf médian

Résumé Introduction. — Le syndrome du canal carpien est une neuropathie périphérique fréquente chez l’adulte mais qui reste rare chez l’enfant. Nous rapportons une série de 10 canaux carpiens chez l’enfant. ´thodes. — Nous avons pris en charge 5 enfants, présentant un syndrome du canal Patients et me carpien bilatéral et étudié l’histoire clinique, la prise en charge thérapeutique et l’évolution à distance. Trois enfants étaient porteurs d’une mucopolysaccharidose. Le quatrième était atteint du syndrome de Vater. Dans le dernier cas, il s’agissait d’une forme considérée comme idiopathique. Deux enfants étaient adressés pour une symptomatologie douloureuse nocturne, les autres pour une sous-utilisation de leurs trois premiers rayons, dont deux présentaient une amyotrophie de leur masse thénarienne. Quatre enfants ont bénéficié d’un électromyogramme pour confirmation du diagnostic. Nous avons effectué un traitement chirurgical en un temps, à ciel ouvert, par section du ligament annulaire du carpe. Re ´sultats. — L’âge moyen de nos patients était de 4 ans. Le recul chirurgical moyen de l’étude était de 19 mois. Nous avons constaté, chez l’ensemble des patients, une régression complète de la symptomatologie douloureuse, une amélioration sensitive et une récupération de l’opposition du pouce. Conclusion. — Le syndrome du canal carpien chez l’enfant est rare. Le tableau clinique est peu bruyant. C’est une maladie grave car elle peut entraîner des séquelles importantes. Il faut donc être vigilant et recourir facilement aux examens complémentaires (électromyogramme). Pour notre équipe, l’attitude thérapeutique est celle du traitement chirurgical à ciel ouvert systématique. # 2014 Publié par Elsevier Masson SAS.

* Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (F. Duteille). 0294-1260/$ — see front matter # 2014 Publié par Elsevier Masson SAS. http://dx.doi.org/10.1016/j.anplas.2013.12.001

Pour citer cet article : Leduc A, et al. Syndrome du canal carpien chez l’enfant. À propos de 10 cas cliniques. Ann Chir Plast Esthet (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.anplas.2013.12.001

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A. Leduc et al. Summary Introduction. — The carpal tunnel syndrome is a common peripheral neuropathy in adults but is rare in children. We report a series of 10 carpal tunnel syndromes in children. Methods. — We have supported five children, two males and three females, with a bilateral carpal tunnel syndrome. We studied the clinical history (history, symptoms, stage of disease), therapeutic management and remote development. Three children were diagnosed with a mucopolysaccharidosis, the fourth with VATER association. For the last child, it was a form considered idiopathic. Two children were referred for night pains, the others for underutilization of their first three fingers, two of which had a thenar atrophy. Four children underwent an electromyogram for diagnostic confirmation. We realized open surgical treatment at one time, by section of the carpal ligament. Results. — The average age of our patients was 4 years. The average decline in the surgical study was 19 months. Postoperatively, we noted, in all patients, complete regression of the painful symptoms, a sensory improvement and recovery of the opposition of the thumb. Conclusion. — The scarcity of carpal tunnel syndrome in children and the atypical symptoms may cause diagnostic delay, with serious consequences. We keep vigilant and ready to access to additional tests (electromyogram). For our team, the therapeutic approach is a systematic open surgical treatment. # 2014 Published by Elsevier Masson SAS.

KEYWORDS Carpal tunnel syndrome; Children; Surgical treatment; Median nerve

Introduction Le syndrome du canal carpien (SCC) est la plus fréquente neuropathie périphérique chez l’adulte mais une pathologie très rare chez l’enfant [1—4]. La première description de SCC chez l’enfant fut rapportée par Martin et Masse en 1958, à propos de 3 cas [5]. L’étiologie la plus rapportée est la maladie de surcharge lysosomale (mucopolysaccharidoses et mucolipidoses) [6], suivie des anomalies anatomiques (osseuses, musculaires et artérielles), des traumatismes [7], de la pratique intensive de certains sports et les formes familiales (liées à des maladies du tissu conjonctif et à une hypertrophie du ligament annulaire du carpe) [3,8—10]. La forme idiopathique a été peu décrite dans la littérature [11—13], et ce d’autant plus que l’enfant est jeune [14]. Nous rapportons les cas de 10 canaux carpiens chez 5 enfants, opérés dans notre service de 2010 à 2013.

Patients et méthodes Nous avons pris en charge 5 enfants, âgés de 1,5 à 6 ans, avec une moyenne d’âge de 4 ans. Les maladies associées et antécédents ont été rapportés, afin de retrouver les causes et facteurs prédisposant à un syndrome du canal carpien (Tableau 1). Tableau 1

Résumé des caractéristiques des patients.

Patient

Âge (ans)

Antécédents

Motif de consultation

1 2 3

1,5 2,5 5

SCC chez le père MPS type 2 MPS type 2

4 5

5 6

MPS type 3 Syndrome de Vater

Déficit moteur Déficit moteur Déficit moteur Douleur Douleur Déficit moteur

SCC : syndrome du canal carpien ; MPS : mucopolysaccharidose.

La première, âgée de 18 mois et sans antécédent personnel, a été vue en consultation à la demande des parents pour une sous-utilisation des trois premiers doigts de chaque main. L’examen clinique neurologique spécialisé retrouvait une préhension préférentiellement palmaire, une pince pouce-index anormale (utilisation de la face latérale du pouce), une diminution de la force globale des trois premiers doigts. L’examen mettait également en évidence une hypoesthésie avec trouble de la sensibilité épicritique dans le territoire du nerf médian, (l’enfant touchait préférentiellement les objets avec la pulpe des deux derniers doigts des deux mains). Il n’existait ni amyotrophie de la masse thénarienne, ni plainte de l’enfant. Le reste de l’examen neurologique était normal par ailleurs. Enfin, le père de l’enfant avait présenté lui-même un SCC bilatéral, opéré tardivement, dont il garde des séquelles fonctionnelles importantes, avec une atrophie majeure de la loge musculaire thénarienne (Fig. 1). Le deuxième, âgé de 2,5 ans, était porteur d’une mucopolysaccharidose (MPS) de type 2, avec retard psychomoteur important. Le diagnostic a été évoqué devant la sous-utilisation des trois premiers rayons de chaque main, puis confirmé par électromyogramme (EMG), mettant en évidence une « compression sévère du nerf médian, avec abolition des potentiels sensitifs, ralentissement moteur et perte des fibres motrices ». Les troisième et quatrième enfants, âgés de 5 ans au moment du diagnostic, étaient tous deux atteints d’une MPS, respectivement de type 2 et 3. Le diagnostic de SCC a été évoqué devant le terrain et l’existence d’une symptomatologie douloureuse essentiellement nocturne, caractéristique d’un syndrome du canal carpien. Chez ces deux enfants, il existait une sous-utilisation des trois premiers doigts de chaque main et de la pince pouce-index avec un défaut de préhension des objets. Enfin, le cinquième patient était une enfant de 6 ans, atteinte d’un syndrome de Vater et présentant une hypoplasie bilatérale du pouce associée à une amyotrophie extrêmement sévère de la masse thénarienne (Fig. 2). Il existait une hypoesthésie peu marquée dans le territoire du Pour citer cet article : Leduc A, et al. Syndrome du canal carpien chez l’enfant. À propos de 10 cas cliniques. Ann Chir Plast Esthet (2014),

http://dx.doi.org/10.1016/j.anplas.2013.12.001

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Figure 1 Séquelles fonctionnelles et cosmétiques d’un syndrome du canal carpien (SCC) traité tardivement : multiples opérations avec rançon cicatricielle ; amyotrophie thénarienne et hypothénarienne.

Figure 3 Patient no 2 : vue peropératoire. Traitement chirurgical à ciel ouvert. Visualisation d’une hypertrophie du nerf médian.

nerf médian, associée à une atteinte motrice très importante, avec perte de l’opposition et de la flexion du pouce de manière bilatérale. Les 4 derniers enfants ont tous bénéficié d’un EMG afin de confirmer le diagnostic de syndrome du canal carpien, retrouvant une compression sévère du nerf médian dans le canal carpien. Pour les 5 enfants, nous avons effectué un traitement chirurgical en un seul temps et à ciel ouvert de façon

bilatérale, en réalisant une neurolyse du nerf médian par section du ligament annulaire du carpe. En peropératoire, nous n’avons pas retrouvé d’anomalie chez la première enfant. Pour les enfants atteints de MPS, il a été constaté un nerf globalement hypertrophié, avec un aspect en sablier témoignant de la compression, et une synoviale épaissie (Fig. 3). Enfin, pour la patiente 5, nous avons constaté un rétrécissement important du calibre du nerf médian juste avant son passage sous le ligament annulaire antérieur du carpe.

Résultats

Figure 2 Patient no 5 : aspect préopératoire. Visualisation d’une amyotrophie thénarienne sévère et d’une hypoplasie du pouce.

Au total, nous avons opéré 10 mains chez 5 enfants, 3 de sexe féminin et 2 de sexe masculin. Le délai moyen entre l’apparition des premiers signes et l’intervention chirurgicale était de 12 mois. En postopératoire, nous avons noté une régression complète de la symptomatologie douloureuse chez les 2 enfants s’en plaignant. Au niveau sensitif, l’examen était très difficile chez les 3 enfants atteints de MPS, du fait de leur retard mental. Cependant, l’EMG de contrôle, réalisé à six mois de l’intervention, chez le patient 2 montrait une nette amélioration des vitesses de conduction distales avec néanmoins une latence distale sensitive non normalisée. Chez la première patiente, nous avons noté une récupération de la sensibilité épicritique dans le territoire du nerf médian puisqu’elle touchait préférentiellement les objets par la pulpe des trois premiers doigts. Enfin, la dernière patiente, âgée de 6 ans,

Pour citer cet article : Leduc A, et al. Syndrome du canal carpien chez l’enfant. À propos de 10 cas cliniques. Ann Chir Plast Esthet (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.anplas.2013.12.001

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décrivait une récupération progressive de la sensibilité dans le territoire du nerf médian avec une meilleure préhension des objets. Au niveau moteur, nous avons objectivé une amélioration de la préhension avec une utilisation de la pince pouce-index chez tous les enfants opérés. Avec un recul de seulement trois mois depuis l’intervention, nous avons constaté, chez la dernière patiente opérée, une récupération des fonctions d’opposition et de flexion du pouce.

Discussion Le SCC chez l’enfant est une pathologie rare et de diagnostic difficile. Il est souvent remarquable par la rareté des signes cliniques ou la faiblesse des plaintes fonctionnelles (douleur modérée et absence fréquente de paresthésies, notamment nocturnes) [15—17]. Ce phénomène est probablement du, en partie, aux capacités d’adaptation de l’enfant. Dans les formes évoluées, on peut retrouver, comme chez l’adulte, une amyotrophie thénarienne, avec des conséquences fonctionnelles (la perte de l’opposition est le 1er trouble fonctionnel remarqué). Le syndrome du canal carpien chez l’enfant se distingue également par la particularité de ses étiologies, qui sont, par ordre de fréquence : la surcharge lysosomale, les anomalies anatomiques, la pratique intensive de certains sports (golf et basketball), les traumatismes (forme particulière de syndrome du canal carpien aigus, faisant suite notamment à une épiphysiolyse distale du radius) et enfin les formes familiales, dues à une maladie du tissu conjonctif ou de nature génétique, à transmission autosomique dominante [9,18]. D’un point de vue anatomique, la littérature rapporte des lésions caractéristiques dans le cadre des mucopolysaccharidoses : hypertrophie du ligament annulaire du carpe et de la synoviale ainsi qu’une compression nerveuse macroscopiquement importante. Dans la littérature, peu de formes de SCC chez l’enfant de moins de 10 ans sont décrites, la plupart le sont dans le cadre des MPS, qui est une maladie de surcharge lysosomale à transmission autosomique récessive, entraînant l’accumulation des glycosaminoglycanes dans les tissus. Le SCC est donc une complication connue et classique de cette maladie génétique. L’apparition d’une compression du nerf médian dans le canal carpien doit donc être recherchée systématiquement dans ce contexte, selon les recommandations de l’HAS [19]. Dans notre série, nous avons pris en charge un cas idiopathique de SCC chez une enfant de 18 mois. Devant la précocité de signes cliniques, nous pouvons a priori parler d’une forme congénitale de SCC. Nous n’avons pas retrouvé dans la littérature de cas similaires décrits. Cependant, devant l’antécédent familial, avec une forme précoce de SCC chez le père (premiers signes apparus vers l’âge de trois ans), il est nécessaire de programmer un consultation génétique spécialisée, afin d’éliminer un SCC familial. En effet, il s’agit d’une forme génétique particulière, à transmission autosomale dominante, touchant les membres d’une même famille sur plusieurs générations, avec une symptomatologie bilatérale et débutant dans l’enfance [18].

Le caractère idiopathique du SCC chez notre enfant peut être discuté du fait de l’absence de bilan éti logique complet et exhaustif réalisé. Cependant, l’enfant est en excellente santé, avec un développement psychomoteur tout à fait normal, ce qui nous permet d’exclure un SCC secondaire à une maladie systémique, telles que les maladies de surcharge lysosomale. On peut également éliminer les causes sportives et traumatiques, en raison de son jeune âge et de l’absence de contexte traumatique. De manière conjointe entre notre équipe chirurgicale et la neurologue, nous n’avons pas jugé nécessaire de réaliser un électromyogramme pour objectiver le diagnostic de SCC, devant le tableau clinique très évocateur et surtout l’antécédent de SCC chez le père dans l’enfance. Enfin, en peropératoire, il n’a été détecté aucune anomalie musculo-squelettique (long palmaire hypertrophique ou bifide, anomalie du fléchisseur superficiel des doigts. . .) [3], ni malformation évocatrice d’une étiologie connue (traumatisme du radius, mucopolysaccharidose. . .). La dernière patiente, âgée de 6 ans, était atteinte d’une maladie de Vater, associant classiquement des malformations osseuses (vertébrales principalement), cardiaques, anales et œsophagiennes. Elle présentait une hypoplasie bilatérale du pouce, que l’on pouvait très vraisemblablement inclure dans son syndrome poly-malformatif. À l’examen clinique, il existait une amyotrophie extrêmement sévère de la masse thénarienne, qui, d’après l’interrogatoire des parents, était présente depuis la naissance. On observait donc un déficit complet de l’opposition du pouce, mais également un déficit de la flexion de l’articulation interphalangienne et une instabilité métacarpophalangienne. L’EMG, réalisé à l’issue de la consultation, mettait en évidence une compression sévère du nerf médian dans le canal carpien, de façon bilatérale. Cet examen complémentaire était un argument fort en faveur d’une amyotrophie thénarienne secondaire à un syndrome du canal carpien évolué, et non à une agénésie congénitale, comme l’interrogatoire des parents le laissait supposer. Pour cette enfant, le recul postopératoire est de 3 mois mais nous a déjà permis d’objectiver une récupération sensitive partielle dans le territoire du nerf médian. Sur le plan moteur, l’enfant a récupéré une opposition du pouce et donc une pince pouce-index. Devant l’atteinte motrice préopératoire, nous avions déjà envisagé de réaliser un transfert du fléchisseur commun superficiel du 4e doigt, associée à un geste de stabilisation de l’articulation métacarpophalangienne du pouce, de manière à réhabiliter l’opposition du pouce, ce qui ne semblera pas nécessaire au vu des premières constatations cliniques postopératoires. Dans la revue de la littérature de 2003 de Van Meir et De Smet, on retrouve une récupération fonctionnelle et un amendement des signes cliniques dans 97 % des cas après traitement chirurgical [3]. Cette récupération fonctionnelle est évaluée de façon subjective. Cependant, l’auteur ne précise pas le stade auquel ces enfants ont été opérés (avant ou après l’apparition de signes moteurs), la vitesse de récupération après cure chirurgicale, ni l’existence ou non de séquelles.

Pour citer cet article : Leduc A, et al. Syndrome du canal carpien chez l’enfant. À propos de 10 cas cliniques. Ann Chir Plast Esthet (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.anplas.2013.12.001

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Syndrome du canal carpien chez l’enfant. À propos de 10 cas cliniques Dans notre série, nous avons noté une régression complète de la symptomatologie douloureuse dans 100 % des cas. Une récupération motrice était également observée chez tous les patients avec une amélioration de la préhension des objets par les trois premiers doigts et une récupération de la pince pouce-index. Cette bonne récupération fonctionnelle chez l’enfant s’explique probablement par un défaut d’utilisation préopératoire due à une atteinte sensitive et non à un trouble moteur vrai. La récupération de la sensibilité permet donc une récupération motrice rapide. Ces données seront à confronter aux résultats à distance de notre dernier cas, chez qui il existait un déficit moteur avec perte de l’opposition et de la flexion en préopératoire. Pour la récupération sensitive, comme évoqué précédemment, l’évaluation reste difficile chez les trois enfants porteurs d’une MPS. Cependant, l’EMG de contrôle, réalisé à six mois de l’intervention chez le patient 2, montre une nette amélioration des vitesses de conduction distales avec néanmoins une latence distale sensitive non normalisée. Pour les 5 patients, nous avons opté pour un traitement chirurgical à ciel ouvert en un temps. Nous n’avons donc réalisé ni infiltration de dérivés cortisonés, ni traitement endoscopique. En effet, le traitement endoscopique a pour inconvénient principal de ne pas permettre l’inspection du canal carpien, la vision étant limitée au seul ligament annulaire. Les techniques endoscopiques ne peuvent donc pas être employées lorsqu’une anomalie du contenu est suspectée sur des arguments cliniques et/ou paracliniques, comme c’est le cas chez l’enfant [20]. De plus, l’inadéquation entre la taille du matériel utilisé en endoscopie et celle de la main d’un enfant entraîne un haut risque de lésion nerveuse en cas d’utilisation. L’ouverture du ligament annulaire est effectuée à ciel ouvert afin d’explorer le contenu du canal carpien et d’effectuer les gestes associés éventuellement nécessaires [21]. Le traitement médical est indiqué en l’absence de signe de gravité clinique (trouble objectif de la sensibilité, faiblesse ou amyotrophie des muscles thénariens externes) ou électrophysiologiques [22]. Du fait de son efficacité seulement transitoire, ce traitement doit être considéré comme une solution d’attente avant un traitement chirurgical ou lorsqu’une résolution spontanée est prévisible (grossesse, sollicitation intensive inhabituelle de la main). Nous n’avons pas retrouvé dans la littérature de description d’autres techniques réalisées chez l’enfant.

Conclusion Le SCC chez l’enfant est une pathologie rare (163 cas rapportés de 1989 à 2003 [3]) avec une symptomatologie qui passe souvent inaperçue parce qu’elle diffère de celle de l’adulte (douleur moins importante, composante nocturne souvent absente), mais également car les signes peuvent apparaître avant l’acquisition du langage. Dans le cadre des maladies de surcharge génétiques, type MPS et mucolipidoses, la prise en charge pluridisciplinaire donne lieu à un dépistage à titre systématique. Dans les autres cas, c’est l’évocation même du diagnostic qui s’avère la plus difficile, avec comme danger de ne pas y penser. L’enjeu majeur est de poser le diagnostic précocement afin d’éviter

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des séquelles graves (motrices, sensitives et cosmétiques). Un bilan étiologique complet impose souvent le recours à l’EMG [4] pour objectiver le SCC et éliminer les diagnostics différentiels [23]. Pour notre équipe, l’attitude thérapeutique à réaliser est celle du traitement chirurgical à ciel ouvert systématique, même en cas d’atteinte motrice, ce qui semble être en accord avec les données de la littérature. Le SCC est donc une maladie rare chez l’enfant mais qu’il faut avoir à l’esprit afin d’intervenir le plus précocement possible.

Déclaration d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article.

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Pour citer cet article : Leduc A, et al. Syndrome du canal carpien chez l’enfant. À propos de 10 cas cliniques. Ann Chir Plast Esthet (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.anplas.2013.12.001

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The carpal tunnel syndrome is a common peripheral neuropathy in adults but is rare in children. We report a series of 10 carpal tunnel syndromes in ch...
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