Rec¸u le : 1er mai 2014 Accepte´ le : 9 de´cembre 2014 Disponible en ligne 27 janvier 2015

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Fait clinique

Une cause inhabituelle de retard d’acquisition de la marche : l’hidrade´nite palmo-plantaire idiopathique An uncommon cause of delayed walking: Idiopathic palmoplantar hidradenitis I. Housni Alaouia,*, O. Hocara, N. Akhdaria, S. Amala, M. Hakkoub, G. Hokoumic, G. Draissc, M. Bouskraouic a Service de dermatologie, CHU Mohamed VI, faculte´ de me´decine, universite´ Cadi Ayyad, Marrakech, Maroc b Laboratoire d’anatomopathologie Zohour, Marrakech, Maroc c Service de pe´diatrie, CHU Mohamed VI, Marrakech, Maroc

Summary

Re´sume´

Introduction. Idiopathic palmoplantar hidradenitis is an uncommon neutrophilic dermatosis, occurring in children and young adults. Its pathogenesis is incompletely understood. It is characterized by spontaneous resolution, but it can relapse in 50% of cases. We describe a case of a child with atypical idiopathic hidradenitis remarkable for its impact on his motor development. Observation. A 3-year-old boy was admitted to the pediatric unit for etiological assessment of delayed walking. Medullary MRI and TSH were normal. He was referred to a dermatologic consultation for recurrent and painful palmoplantar lesions, giving an equinus antalgic posture. Examination found erythematous tender plantar nodules. The palms were not affected. The exam was otherwise normal. Diagnosis of idiopathic plantar hidradenitis, pressure urticaria, and plantar erythema nodosum were discussed, leading to a skin biopsy. The histopathologic findings of nodular, neutrophilic infiltrates around the eccrine glands confirmed the diagnosis of idiopathic plantar hidradenitis. Anti-inflammatory treatment was given, followed by complete resolution of the lesions, but persistent equinus posture. Comments. Idiopathic palmoplantar hidradenitis is an uncommon neutrophilic dermatosis, distinct from neutrophilic eccrine hidradenitis. It corresponds to neutrophilic infiltrates of the eccrine sweat glands. It is more frequently reported in children and young adults with no medical history. Its pathogenesis is not completely explained. The lesions are usually painful, hindering walking for a few days or

L’hidrade´nite palmo-plantaire idiopathique est une dermatose neutrophilique peu commune, survenant essentiellement chez l’enfant et l’adulte jeune. Sa pathoge´nie est incomple`tement e´lucide´e. Il s’agit d’une maladie spontane´ment re´solutive, mais re´cidivant dans 50 % des cas. Nous rapportons le cas d’un enfant de 3 ans, hospitalise´ pour un retard d’acquisition de la marche. Il existait des le´sions palmoplantaires re´cidivantes, douloureuses, responsables d’une attitude antalgique des pieds en e´quin avec a` l’examen des nouures plantaires e´rythe´mato-violace´es sensibles a` la palpation. L’e´tude anatomopathologique d’une biopsie cutane´e a re´ve´le´ un aspect de dermatose neutrophilique infiltrant les glandes sudorales, compatible avec le diagnostic d’hidrade´nite palmo-plantaire idiopathique. Un traitement anti-inflammatoire a entraıˆne´ une disparition des le´sions, mais pas de l’attitude en varus e´quin. A` travers cette observation, nous soulignons le retentissement atypique de l’hidrade´nite idiopathique pouvant survenir chez un enfant, et nous rappelons l’inte´reˆt de re´aliser un examen dermatologique devant un retard d’acquisition de la marche. ß 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.

* Auteur correspondant. e-mail : [email protected] (I. Housni Alaoui). http://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2014.12.010 Archives de Pe´diatrie 2015;22:306-308 0929-693X/ß 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.

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Hidrade´nite palmo-plantaire idiopathique

even delaying it, as for our patient. These lesions typically involute, but they may recur in more than half of the cases. Conclusion. Through this observation, we highlight the atypical impact of idiopathic hidradenitis and the value of a dermatological examination in case of delayed walking. ß 2014 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

1. Introduction L’hidrade´nite palmo-plantaire idiopathique (HPPI) est une dermatose neutrophilique rare, d’e´volution spontane´ment favorable, ne ne´cessitant le plus souvent aucun traitement, en dehors d’un repos strict. Cependant, elle peut eˆtre invalidante de par son caracte`re extreˆmement douloureux. Nous rapportons le cas d’un enfant chez qui la succession de pousse´es d’HPPI avait conduit a` un retard d’acquisition de la marche.

2. Observation Cet enfant de 3 ans a e´te´ hospitalise´ pour le bilan e´tiologique d’un retard d’acquisition de la marche. L’imagerie par re´sonance magne´tique (IRM) me´dullaire et le dosage de la TSH (thyroid-stimulating hormone) e´taient normaux. A` l’interrogatoire, les parents rapportaient une e´ruption plantaire, parfois palmo-plantaire, tre`s douloureuse, e´voluant depuis l’aˆge de 8 mois par pousse´es subintrantes, responsable de ce retard moteur, et pour laquelle ils n’avaient jamais consulte´. A` l’examen clinique il existait des nouures e´rythe´mato-violace´es mesurant 2 a` 3 cm, sensibles a` la palpation, sie´geant au niveau plantaire avec une desquamation en regard de certaines, attestant de leur de´but de gue´rison (fig. 1). Les pieds avaient une attitude antalgique en varus e´quin, difficilement re´ductible. Aucune autre le´sion n’e´tait constate´e par ailleurs, notamment au niveau palmaire. Il n’y avait pas d’ade´nopathie

Figure 1. Nodules e´rythe´mato-squameux de la face late´rale de la plante du pied.

satellite et l’e´tat ge´ne´ral e´tait conserve´. L’enfant n’e´tait pas fe´brile. Devant ce tableau, les diagnostics d’HPPI, d’e´rythe`me noueux plantaire et d’urticaire a` la pression ont e´te´ e´voque´s. L’e´tude histologique d’une le´sion a mis en e´vidence un derme profond œde´mateux sie`ge d’un infiltrat inflammatoire nodulaire (fig. 2) mode´re´, dispose´ autour des glandes sudorales eccrines, riche en polynucle´aires neutrophiles (fig. 3) avec de nombreuses cellules mononucle´e´es. Le tissu adipeux pe´riglandulaire renfermait des foyers de de´ge´ne´rescence mucineuse. Cet infiltrat inflammatoire a e´te´ retrouve´ autour des vaisseaux du derme superficiel et nous a oriente´s vers le diagnostic d’HPPI. Un traitement anti-inflammatoire associe´ a` un repos a entraıˆne´ une e´volution favorable, mais la persistance d’une attitude en varus e´quin a justifie´ un suivi orthope´dique. Le diagnostic de pied-bot varus e´quin a e´te´ e´limine´ devant le caracte`re acquis de la de´formation du pied.

3. Discussion L’HPPI a e´te´ initialement de´crite en 1994 par Stahr et al. [1]. Elle est e´galement de´crite dans la litte´rature sous d’autres de´nominations (hidrade´nite palmo-plantaire re´currente de l’enfant, hidrade´nite plantaire). Les auteurs font bien la diffe´rence avec l’hidrade´nite eccrine neutrophilique qui survient chez des enfants traite´s pour he´mopathie par une chimiothe´rapie cytotoxique [2]. L’HPPI correspond a` une inflammation des glandes sudorales eccrines et survient chez des enfants et adultes jeunes a` un aˆge moyen de six ans avec des extreˆmes allant d’un an et demi a` 15 ans selon Simon et al. [3]. Shih et al. ont rapporte´ dans leur se´rie de dix malades un aˆge moyen de survenue plus pre´coce a` 9,1 mois [2]. Aucune

Figure 2. Infiltrat inflammatoire nodulaire dermique (coloration he´matine-e´osine-safran).

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I. Housni Alaoui et al.

La biopsie cutane´e est parfois indique´e devant des aspects cliniques ou e´volutifs atypiques. L’e´tude histologique montre un infiltrat focal neutrophilique entourant les glandes sudorales eccrines [6]. D’e´volution spontane´ment re´gressive, l’HPPI ne ne´cessite aucun traitement en dehors d’un repos strict, e´ventuellement associe´ a` un traitement antalgique par antiinflammatoire non ste´roı¨dien, vu le caracte`re douloureux des le´sions. Les re´currences sont cependant tre`s fre´quentes atteignant 50 % dans la se´rie de Simon et al. [3].

4. Conclusion

Figure 3. Infiltrat de polynucle´aires autour des glandes sudorales (coloration he´matine-e´osine-safran ; grossissement  100).

pre´dominance de sexe n’a e´te´ note´e. Une e´volution saisonnie`re est fre´quemment rapporte´e avec une exacerbation en pe´riode estivale [2]. Plusieurs hypothe`ses pathoge´niques ont e´te´ avance´es. Selon la premie`re, les glandes sudorales eccrines de l’enfant seraient plus sensibles a` des traumatismes me´caniques ou thermiques dans un contexte d’hypersudation, du fait de leur immaturite´, et donc plus facilement le´se´es. Ceci entraıˆnerait une libe´ration des secre´tions glandulaires dans les tissus voisins, responsable du processus inflammatoire avec libe´ration de cytokines et chimiotactisme de polynucle´aires neutrophiles [2]. La deuxie`me hypothe`se fait intervenir un me´canisme d’hypersensibilite´ induit par une infection syste´mique [4]. Cette possibilite´ est e´taye´e par la se´rie de Shih et al. qui ont observe´ une culture positive a` staphylocoque avec e´volution favorable des le´sions sous antibiothe´rapie [2]. D’autres germes seraient e´galement implique´s comme le streptocoque beˆta-he´molytique du groupe A, Mycoplasma pneumoniaeou Yersinia enterocolitica [5]. L’e´ruption cutane´e correspond a` des nodules e´rythe´mateux d’apparition brutale au niveau plantaire, parfois palmaire. Un facteur de´clenchant (le stress, un effort physique) est inconstamment retrouve´. L’e´ruption est tre`s douloureuse, rendant l’appui impossible. L’e´tat ge´ne´ral est conserve´. Une fe´bricule peut parfois eˆtre note´e. Les examens biologiques sont ge´ne´ralement normaux et le diagnostic est essentiellement clinique.

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L’HPPI est une entite´ rare, be´nigne d’e´volution habituellement re´gressive, ne ne´cessitant pas de traitement. Toutefois, le caracte`re extreˆmement douloureux des le´sions, ainsi que la succession de pousse´es peut avoir des re´percussions parfois faˆcheuses sur le de´veloppement moteur. A` notre connaissance, aucun autre cas de retard d’acquisition de la marche secondaire a` cette maladie n’a e´te´ rapporte´ dans la litte´rature.

De´claration d’inte´reˆts Les auteurs de´clarent ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article.

Re´fe´rences [1]

[2]

[3]

[4] [5]

[6]

Stahr BJ, Cooper PH, Caputo RV. Idiopathic plantar hidradenitis: a neutrophilic eccrine hidradenitis occurring primarily in children. J Cutan Pathol 1994;21:289–96. Shih IH, Huang YH, Yang CH, et al. Childhood neutrophilic eccrine hidradenitis: a clinicopathological and immunohistochemical study of 10 patients. J Am Acad Dermatol 2005;52: 963–6. Simon M, Cremer H, Von Den Driesch P. Idiopathic recurrent palmoplantar hidradenitis in children. Arch Dermatol 1998;134: 76–9. Stephan F, Moutran R. Hidrade´nite palmo-plantaire. Ann Dermatol Venereol 2010;137:578–9. Hernandez-Martin A, Pinedo F, Perez-Lescure J. Pustular idiopathic recurrent palmoplantar hidradenitis: an unusual clinical feature. J Am Acad Dermatol 2002;47:S263–5. Rabinowitz LG, Cintra ML, Hood AF, et al. Recurrent palmoplantar hidradenitis in children. Arch Dermatol 1995;131:817–20.

[An uncommon cause of delayed walking: idiopathic palmoplantar hidradenitis].

Idiopathic palmoplantar hidradenitis is an uncommon neutrophilic dermatosis, occurring in children and young adults. Its pathogenesis is incompletely ...
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