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PUROL-1278; No. of Pages 5 Progrès en urologie (2014) xxx, xxx—xxx

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CAS CLINIQUE

La pyélo-urétérite kystique : un diagnostic à ne pas méconnaître A case of pyeloureteritis cystica: A diagnosis to keep in mind V. Pierrard a,∗, H. Ouanezar b, A. Ben Cheihk c, E. Denis a, G. Képénékian a, J.-P. Fendler a, E. Vian a a

Département d’urologie, centre hospitalier Saint-Joseph — Saint-Luc, 20, quai Claude-Bernard, 69007 Lyon, France b Service de chirurgie viscérale, centre hospitalier Saint-Joseph — Saint-Luc, 69007 Lyon, France c Service de radiologie, centre hospitalier Saint-Joseph — Saint-Luc, 69007 Lyon, France Rec ¸u le 19 aoˆ ut 2013 ; accepté le 27 f´ evrier 2014

MOTS CLÉS Pyélo-urétérite kystique ; Cystite kystique ; Urétérite kystique ; Infection de l’appareil urinaire ; Cellules de Von Brun ; Hématurie

KEYWORDS Pyeloureteritis cystica; Cystitis cystica; Ureteritis cystica urinary tract infection;



Résumé Le diagnostic de pyélo-urétérite kystique est rare. Les données de la littérature sur cette pathologie sont limitées. La pyélo-urétérite kystique est décrite comme une maladie inflammatoire bénigne de l’appareil urinaire, résultant d’une inflammation chronique de l’urothélium. Radiologiquement, elle est caractérisée par des images lacunaires arrondies multiples des voies urinaires. L’histologie peut confirmer le diagnostic ou éliminer les diagnostics différentiels. Nous rapportons le cas d’une pyélo-urétérite kystique chez un homme de 64 ans qui avait une hématurie chronique depuis une dizaine d’années. © 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

Summary The diagnosis of pyeloureteritis cystica is rare. Data from the literature about this disease are limited. Pyeloureteritis cystica is described as a benign inflammatory disease of the urinary tract, resulting from chronic inflammation of the urothelium. Radiologically, it is characterized by multiple rounded incomplete images of the urinary tract. The histology can

Auteur correspondant. Adresse e-mail : [email protected] (V. Pierrard).

http://dx.doi.org/10.1016/j.purol.2014.02.007 1166-7087/© 2014 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

Pour citer cet article : Pierrard V, et al. La pyélo-urétérite kystique : un diagnostic à ne pas méconnaître. Prog Urol (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.purol.2014.02.007

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V. Pierrard et al.

Von Brun’s cells; Haematuria

confirm the diagnosis or eliminate differential diagnosis. We report the case of a pyeloureteritis cystica in a 64-year-old man, who had a chronic haematuria since ten years. © 2014 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

Introduction La pyélo-urétérite kystique (PUK) est une pathologie bénigne, rare et peu décrite dans la littérature, caractérisée par la formation de kystes, secondaires à une inflammation chronique de l’urothélium du haut appareil urinaire [1]. L’imagerie permet de faire le diagnostic positif, à condition de ne pas méconnaître cette pathologie. L’examen anatomopathologique garde un rôle dans le diagnostic différentiel [2]. Nous rapportons le cas d’un patient de 64 ans, chez qui l’on a diagnostiqué une pyélo-urétérite pseudo kystique, dans le cadre d’un bilan d’hématurie.

Cas clinique Un homme de 64 ans, aux antécédents d’artériopathie oblitérante des membres inférieurs, d’infections urinaires à répétition, et de tabagisme non sevré à six paquets-années, a été adressé pour un bilan d’hématurie macroscopique isolée (deux ou trois épisodes par an, survenus suite à l’introduction d’un traitement anticoagulant, cinq ans auparavant). Au toucher rectal, la prostate était non suspecte. Le PSA était à 0,17 ng/mL. La fonction rénale était normale. Il n’avait pas de syndrome inflammatoire. L’examen cytobactériologique des urines (ECBU) préopératoire a révélé une infection urinaire à Escherichia coli, traitée par Ofloxacine. L’urocytogramme a mis en évidence une densité cellulaire élevée avec un fond inflammatoire, sans cellule maligne. La tomodensitométrie (Fig. 1, 2, 3) a mis en évidence de multiples lacunes endoluminales pariétales des cavités pyelo-urétérales bilatérales, sans dilatation associée. Il a été décidé de réaliser une exploration endoscopique des voies urinaires pour aider à l’orientation diagnostique. La fibroscopie vésicale a révélée plusieurs plages inflammatoires discrètement bourgeonnantes non papillaires du fond vésical. Il existait de multiples lacunes d’allure sphérique le long des deux uretères sur les clichés d’urétéro-pyélographie rétrograde (UPR) (Fig. 4, 5, 6). L’urétéroscopie souple a permis de visualiser des lésions bilatérales, surélevées et arrondies (Fig. 7 et 8). L’examen anatomopathologique des biopsies urétérales a révélé un urothélium d’architecture normale sans dysplasie. Le chorion était inflammatoire avec des éléments mononuclés lymphocytaires et histiocytaires. Le revêtement urothélial vésical était congestif, et comportait de nombreux follicules lymphoïdes, équipés d’un centre clair germinatif. La musculeuse avait un aspect normal.

Figure 1. TDM pelvien au temps tardif : coupe sagittale mettant en évidence de multiples images endoluminales pariétales des cavités pyélo-urétérales gauches.

Le diagnostic de PUK a donc été posé après élimination des diagnostics différentiels. En postopératoire tardif, il existait une infection à E. coli sur l’ECBU de contrôle. Il a été traité par un mois d’antibiothérapie continue par Oroken. Après un suivi de 5 mois, notre patient n’a pas eu de récidive hématurique.

Discussion La PUK, décrite pour la première fois par Morgagni en 1761, est une maladie bénigne exceptionnelle, favorisée par une inflammation chronique de la muqueuse urothéliale. Elle a fait l’objet d’une centaine d’articles, relatant environ 400 cas (nombreuses publications japonaises, posant la question d’une plus forte incidence dans ce pays). La pyélo-urétérite kystique pose un problème diagnostique, radiologique. Une connaissance de cette maladie peut permettre d’éviter des investigations invasives et coûteuses. La PUK affecte des patients des deux sexes, âgé d’une soixantaine d’années. Les infections urinaires récidivantes et une maladie lithiasique récurrente semblent être les stimuli les plus fréquemment retrouvés. Dans la série de cas de Menendez et al. [1], la PUK était associée à des infections urinaires

Pour citer cet article : Pierrard V, et al. La pyélo-urétérite kystique : un diagnostic à ne pas méconnaître. Prog Urol (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.purol.2014.02.007

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La pyélo-urétérite kystique : un diagnostic à ne pas méconnaître

Figures 2 et 3. droit.

Figures 4—6.

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TDM pelvien au temps tardif : images lacunaires des cavités pylocalicielles droites. À noter un kyste polaire supérieur

Urétéro-pyélographie rétrograde (UPR) : multiples lacunes sphériques de l’urétère gauche.

Pour citer cet article : Pierrard V, et al. La pyélo-urétérite kystique : un diagnostic à ne pas méconnaître. Prog Urol (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.purol.2014.02.007

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V. Pierrard et al.

Figures 7 et 8.

Urétéroscopie souple : lésions endoluminales d’allure sphérique, lisses, de coloration ocre.

récidivantes chez 28 patients sur 34 (82 %), et une maladie lithiasique chez 18 patients (53 %), douze ayant une maladie lithiasique associée à une infection urinaire. L’E. coli est le plus fréquemment mis en évidence dans les infections chroniques compliquées de PUK. Il n’existe pas de symptômes spécifiques. La manifestation clinique la plus fréquente est l’hématurie macroscopique. Dans la série de 34 cas de Menendez et al. [1], 50 % des patients avaient une hématurie. Cinquantetrois pour cent des PUK étaient secondaire à une maladie lithiasique à laquelle ce symptôme pouvait être imputable. Dans d’autres cas, la PUK a été diagnostiquée sur l’imagerie réalisée à l’occasion d’un épisode de colique néphrétique. La seule complication décrite dans la littérature est l’obstruction (exceptionnelle). Justin X.G Zhu et al. [2] avait rapporté le cas d’un homme de 43 ans avec un tableau de colique néphrétique compliqué d’insuffisance rénale aiguë secondaire à une obstruction urinaire sur un kyste proche du méat urétéral. Il ne semble pas y avoir d’évolution vers le carcinome urothélial. Dans la littérature, l’UIV est l’examen de référence pour le diagnostic positif d’UIV et révèle de multiples défauts de remplissage, sphériques. Elle est aujourd’hui remplacée par la tomodensitométrie. Les images endoluminales, pariétales, multiples et bilatérales sont typiques. Elles concernent le plus souvent le tiers supérieur de l’urétère. Des images, à surface lisse, de couleur ocre, et mesurant moins de 1 cm sont observées en urétéroscopie souple. Les diagnostics différentiels à évoquer sur l’aspect radiologique sont : des caillots de sang, une tumeur urothélial multifocale, des métastases, une malakoplakie urinaire, ou encore des maladies infectieuses telles que la schistosomatose, la bilharziose, la tuberculose urinaire [1]. Dans notre cas, l’aspect histologique des biopsies urétérales n’était pas spécifique mais avait permis d’éliminer une malakoplakie (maladie inflammatoire granulomateuse secondaire à une anomalie de fonctionnement des macrophages), ainsi qu’une pathologie maligne.

Les îlots de Von Brünn sont de petits îlots d’urothélium normal invaginés dans le chorion. Ils sont actuellement considérés comme une variante de l’urothélium normal car retrouvés dans près de 90 % des vessies même en dehors de tout contexte d’inflammation vésicale [3]. Dans la PUK, une cavité centrale se forme au sein de l’îlot, entraînant la formation sous l’épithélium d’un kyste de taille variable. Les kystes immatures (non visibles cliniquement) évoluent vers de véritables kystes matures (visibles). Il n’existe pas de traitement spécifique. Le traitement repose sur le traitement du facteur déclenchant (antibiothérapie pour les infections) associé à un suivi clinique, plus ou moins radiologique, rapproché. Les différentes méthodes utilisées auparavant (dilatation urétérale, incision des kystes, instillations de nitrate d’argent) ont été inefficaces. La plupart des études ont démontré que les patients sont devenus asymptomatiques [4].

Conclusion La pyélo-urétérite kystique est une maladie inflammatoire bénigne, rare et peu décrite. Des études de plus haut niveau de preuve doivent être réalisées pour dégager une attitude thérapeutique et un suivi consensuel.

Déclaration d’intérêts Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article.

Annexe A. Matériel complémentaire Le matériel complémentaire (vidéo) accompagnant la version en ligne de cet article est disponible sur http://www.sciencedirect.com et doi:10.1016/j.purol. 2014.02.007.

Pour citer cet article : Pierrard V, et al. La pyélo-urétérite kystique : un diagnostic à ne pas méconnaître. Prog Urol (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.purol.2014.02.007

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La pyélo-urétérite kystique : un diagnostic à ne pas méconnaître

Références [1] Menéndez V, Sala X, Alvarez-Vijande R, Solé M, Rodriguez A, Carretero P. Cystic pyeloureteritis: review of 34 cases. Radiologic aspects and differential diagnosis. Urology 1997;50(1):31—7. [2] Justin XG, Zhu, Manal Y, Gabril, Alp Sener. FRCSC A rare case of recurrent urinary obstruction and acute renal failure from cystitis cystica et glandularis. Can Urol Assoc J 2012;6(2):E72—4.

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[3] Mazerolles, Catherine. Tumeurs urothéliales : lésions urothéliales pseudonéoplasiques et prénéoplasiques de la vessie. Prog Urol 2003;13(5):1227—31 [Suppl. 2]. [4] Padilla-Fernández B, Díaz-Alférez FJ, Herrero-Polo M, Martín Izquierdo M, Silva-Abuín JM, Lorenzo-Gómez MF. Ureteritis cystica: important consideration in the differential diagnosis of acute renal colic. Can Urol Assoc J 2012;6(2): e72—4.

Pour citer cet article : Pierrard V, et al. La pyélo-urétérite kystique : un diagnostic à ne pas méconnaître. Prog Urol (2014), http://dx.doi.org/10.1016/j.purol.2014.02.007

[A case of pyeloureteritis cystica: a diagnosis to keep in mind].

The diagnosis of pyeloureteritis cystica is rare. Data from the literature about this disease are limited. Pyeloureteritis cystica is described as a b...
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